scieee Science in your language
[es] (orig)

Tumor odontogénico epitelial calcificante (tumor de Pindborg)

Abstract

En este artículo presentamos y discutimos el caso clínico de una paciente de 41 años afecta de un tumor de Pindborg que asentaba en el ángulo mandibular izquierdo. La detección de la lesión de forma casual o rutinaria y la frecuente relación que ésta tiene con un diente incluido pueden hacer difícil la diferenciación principalmente con un quiste odontogénico. Pese a la existencia de una tasa de recurrencias del 14% tras un tratamiento conservador, pensamos que un tratamiento de calidad exige la práctica de una exéresis de la lesión con márgenes óseos sanos.

Read accessible full text

Tumor odontogénico epitelial calcificante (tumor de Pindborg)

Author: Belmonte Caro, Rodolfo; Torres-Lagares, Daniel; Mayorga Jiménez, Francisco; García-Perla García, Alberto; Infante Cossío, Pedro Antonio; Gutiérrez Pérez, José Luis
Publisher: Medicina Oral S. L.
Year: 2002
Source: https://idus.us.es/bitstreams/fe4aaad7-beb1-4e1e-9f54-5ec1df535ca7/download
MEDICINA ORAL
VOL. 7 / N.o4
JUL.-OCT. 2002
309
69
Tumo odon ogénico epi elial
calci ican e ( umo de Pindbo g)
AUTORES/AUTHORS
Rodol o Belmon e Ca o (1), Daniel To es Laga es (3),
F ancisco Mayo ga Jiménez (4), Albe o Ga cía-Pe la
Ga cía (2), Ped o In an e Cossío (5), José Luis
Gu ié ez Pé ez (6).
(1) Médico In e no Residen e. Médico Es oma ólogo. Se icio de
Ci ugía Maxilo acial. Hospi al Uni e si a io “Vi gen del
Rocío” de Se illa. España.
(2) Médico In e no Residen e. Se icio de Ci ugía Maxilo acial.
Hospi al Uni e si a io “Vi gen del Rocío” de Se illa.
(3) Odon ólogo. Alumno del Mas e de Ci ugía Bucal.
Uni e sidad de Se illa.
(4) Médico Adjun o. Ci ujano Maxilo acial. Se icio de Ci ugía
Maxilo acial. Hospi al Uni e si a io “Vi gen Maca ena” de
Se illa.
(5) Médico Adjun o. Ci ujano Maxilo acial. Se icio de Ci ugía
Maxilo acial. Hospi al Uni e si a io “Vi gen del Rocío” de
Se illa. P o eso Asociado de Ci ugía Bucal. Facul ad de
Odon ología de Se illa.
(6) Ci ujano Maxilo acial. Je e de Sección de Ci ugía C aneo acial.
Se icio de Ci ugía Maxilo acial. Hospi al Uni e si a io “Vi gen
del Rocío” de Se illa. P o eso Ti ula Vinculado de Ci ugía Bucal.
Facul ad de Odon ología de Se illa.
RESUMEN
En es e a ículo p esen amos y discu imos el caso clínico de
una pacien e de 41 años a ec a de un umo de Pindbo g que asen-
aba en el ángulo mandibula izquie do. La de ección de la lesión
de o ma casual o u ina ia y la ecuen e elación que és a iene
con un dien e incluido pueden hace di ícil la di e enciación p in-
cipalmen e con un quis e odon ogénico. Pese a la exis encia de
una asa de ecu encias del 14% as un a amien o conse ado ,
pensamos que un a amien o de calidad exige la p ác ica de una
exé esis de la lesión con má genes óseos sanos.
Palab as cla e: umo odon ogénico epi elial calci ican e,
umo de Pindbo g, umo es odon ogénicos.
INTRODUCCIÓN
Pindbo g in odujo en 1955 el é mino umo odon ogéni-
co epi elial calci ican e (TOEC), é mino que ha sus i uido al
de adaman oblas oma adenoide, ameloblas oma a ípico u
odon oma quís ico (1) y que ya ha sido ampliamen e acep a-
do en la li e a u a cien í ica, así como el epónimo umo de
Pindbo g, que in oduje on Sha e y cols. en 1963 (2, 3). Se
admi e que de i a de los elemen os epi eliales del ó gano del
esmal e, pe o hay con o e sias sob e en qué pa e de és e
exac amen e, pudiendo o igina se a pa i del epi elio ex e no
o del es a o in e medio del ó gano del esmal e. Pa a o os
au o es, de i a ía de emanen es celula es de la lámina basal
o a pa i del es a o basal del epi elio gingi al (lo que jus i i-
ca ía la exis encia de o mas pe i é icas o ex aóseas) (4).
Supone ap oximadamen e el 1% de odos los umo es odon-
ogénicos (incluyendo los odon omas), y clínicamen e p e-
sen a un c ecimien o len o pe o con ca ác e in asi o local y
endencia a la ecidi a. Según Junque a y cols. (5) se publi-
can mundialmen e unos 4 casos anuales de es e umo en la
li e a u a cien í ica, siendo las se ies de casos más impo an-
es las publicadas po F anklin y Pindbo g en 1976 (6) y po
Pindbo g y cols. en 1982 (7). En la li e a u a nacional que
hemos e isado u ilizando el Índice Médico Español desde
1971 a 1998, hemos encon ado seis casos publicados (4, 5,
8-11).
El p opósi o de es e abajo es p esen a un caso clínico de
una pacien e a ec ada de un umo de Pindbo g en ángulo
mandibula , ealizando una e isión de la li e a u a y discu-
iendo las p incipales ca ac e ís icas clínicas, diagnós icas y
e apéu icas.
CASO CLÍNICO
Mos amos el caso de una pacien e de 41 años que es emi-
ida a las consul as ex e nas del Hospi al Uni e si a io
“Vi gen del Rocío” de Se illa (sin an eceden es médicos de
in e és) po una lesión adiolúcida a ni el del ángulo mandi-
bula izquie do, en elación con el úl imo mola in e io
izquie do (Fig. 1), encon ada de o ma casual en un es udio
adiog á ico hacía cinco meses. Se le ealizó una Tomog a ía
Axial Compu e izada, que mos ó una imagen adiolúcida de
18 mm de diáme o a ni el pos e io de la ama mandibula
izquie da, que insu laba la co ical in e na sin des ui la. No
exis ían calci icaciones in e io es ni signos de malignidad (no
a ec aba al músculo mase e o, ni al espacio g aso pa a a ín-
geo, ni al pa o ídeo in e no y ampoco exis ían adenopa ías)
(Fig. 2).
El diagnós ico de sospecha clínico y adiológico ue de
quis e pe iodon al la e al, sin desca a la posibilidad de un
umo odon ogénico, al no p esen a la lesión una imagen
egula y no obse a se con enido líquido en ella. Se ci ó a la
pacien e pa a biopsia la lesión bajo anes esia local, ealizán-
dose su enucleación. La lesión mac oscópicamen e e a una
o mación quís ica cons i uida po un ejido blanquecino de
consis encia elás ica odeado de ejido adiposo, y que ue
diagnos icada his ológicamen e como “compa ible con umo
Belmon e R, To es D, Mayo ga F, Ga cía-Pe la A, In an e P, Gu ié ez JL. Tumo
odon ogénico epi elial calci ican e ( umo de Pindbo g).
Medicina O al 2002; 7: 309-15.
© Medicina O al. B-96689336
ISSN 1137-2834.
PATOLOGÍA QUIRÚRGICA / SURGICAL PATHOLOGY
Recibido: 16/06/01. Acep ado: 24/03/02.
Recei ed: 16/06/01. Accep ed: 24/03/02.
BELMONTE R, y cols.
MEDICINA ORAL
VOL. 7 / N.o4
JUL.-OCT. 2002
310
70
odon ogénico epi elial calci ican e.” Mic oscópicamen e la
lesión p esen aba depósi os pálidos, pa ecidos al amiloide,
en e células cla as o de ci oplasma eosinó ilo y con o nos
poliéd icos, p opios del umo de Pindbo g.
Dada la asa de ecidi as de es os umo es cuando se eali-
za el leg ado simple de la lesión, se decidió ealiza una ex i -
pación con ampliación de má genes bajo anes esia gene al.
En an o llegaba el momen o de la in e ención, ealizamos
un seguimien o de la pacien e pa a de ec a p ecozmen e una
posible ecidi a median e omog a ía axial compu a izada,
cosa que ocu ió a los es meses.
A los seis meses, la pacien e ue in e enida bajo anes esia
gene al, ealizándose exodoncia del segundo mola in e io
izquie do, eliminación de la lesión ecu en e, os eo omía pe i-
é ica con esa y elleno de la ca idad con hid oxiapa i a eab-
so bible. El in o me ana omo-pa ológico ue concluyen e, a i-
icando el diagnós ico de umo odon ogénico epi elial calci-
ican e (Fig. 3). En los p ime os días pos ope a o ios p esen ó
disminución de la sensibilidad en el e i o io dependien e del
ne io den a io in e io , que desapa eció p og esi amen e en un
mes. La pacien e no ha p esen ado ecidi a alguna de es a lesión
has a la echa (18 meses en e isión) (Fig. 4).
DISCUSIÓN
El umo odon ogénico epi elial calci ican e es una lesión
ex emadamen e a a. En el Se icio de Ci ugía Maxilo acial
del Hospi al Uni e si a io “Vi gen del Rocío de Se illa”, que
a iende a una población de 725.000 habi an es, se han in e -
enido an sólo dos casos en los úl imos cinco años. La p e-
sen ación más ca ac e ís ica coincide en la mayo pa e con
nues o caso: una masa o umo ación in aósea, gene almen-
e mandibula , indolo a, p ác icamen e asin omá ica, de c eci-
mien o len o y p og esi o pe o con ca ác e in asi o local,
que causa expansión de la egión maxila a ec a y po an o
ume acción local. Sal o es e úl imo de alle, pues o que nues-
a pacien e p esen aba escasa hinchazón de la zona y ausen-
cia de dolo , el es o de signos y sín omas ue on obse ados.
El 95% de las lesiones son cen ales, in aóseas, y es de cada
cua o lesiones son mandibula es, mos ando p e e encia po
los sec o es pos e io es. Aunque más a amen e, o os au o es
han desc i o o mas ex aóseas, que apa ecen sob e odo a
ni el an e io , y son menos ag esi as que las o mas cen ales
(12). Hemos encon ado 11 casos publicados de es e ipo, de
los que más de la mi ad, seis, p esen aban una p edominancia
de células cla as, hablándose ya de una a ian e de células
cla as den o del TOEC (13, 14). También se ha desc i o la
a ec ación bimaxila y la a ec ación bila e al (11, 15). Un
52% de los casos se elaciona con un dien e incluido.
Con espec o al in e alo de edad en que se p esen a el umo
de Pindbo g, és e a desde los 8 has a los 92 años, aunque la
edad media de mani es ación clínica onda los 40 años pa a las
o mas cen ales (como en nues o caso), y los 31 años pa a las
pe i é icas, sin que exis a p edilección po ningún sexo.
His ológicamen e, el umo cons a de masas de células epi-
eliales g andes, poliéd icas, de núcleos hipe c omá icos,
sepa adas po un escaso ejido conjun i o, localizándose en e
Fig. 1.
O opan omog a ía inicial de la pacien e. Se obse a una lesión
adiolúcida, sin calci icaciones, en el ángulo mandibula , en
elación con el úl imo mola in e io .
The pa ien ’s ini ial O opan omog aphy. A adiolucen lesion is obse ed,
wi hou calci ica ions, in he mandibula angle, in connec ion wi h he
second mola .
Fig. 2.
Tomog a ía Axial Compu a izada que mues a la lesión si uada en
el ángulo de la mandíbula. Se ap ecia cómo la lesión insu la la
co ical in e na mandibula .
On-line axial omog aphy ha shows he lesion loca ed in he mandibula
angle. The lesion b ea he in o he in e nal mandibula co ical.
TUMOR DE PINDBORG/
Medicina O al 2002; 7: 309-15 PINDBORG TUMOR
MEDICINA ORAL
VOL. 7 / N.o4
JUL.-OCT. 2002
311
71
ambos componen es unos cue pos homogéneos eosinó ilos
de na u aleza amiloide que se calci ican p og esi amen e y
que se denominan anillos de Liesegang. Nues o caso cumple
con es os equisi os. Las células epi eliales es án es echa-
men e unidas y a eces mues an disposición c ibi o me con
las células unidas po puen es in e celula es, en elación con
la exp esión de e-cade ina y α-ca enina (16). Con espec o a
la na u aleza de la sus ancia amiloide, exis e con o e sia
ace ca de si és a iene un o igen degene a i o o se seg ega
ac i amen e, y se han ealizado dis in os es udios a es e es-
pec o. Los abajos de el-Labban (17) y de Sloo weg (18)
pa ecen indica que el ma e ial calci icado amiloide eje ce un
es ímulo sob e el es oma umo al que lo lle a a seg ega una
ma iz de colágeno pos e io men e calci icable. Dis in os
au o es han desc i o has a cinco pa ones his ológicos den o
del TOEC (19-21).
Clínicamen e, p esen a en su e olución un c ecimien o
len o expansi o. Sin emba go, en algunos casos, la lesión se
acompaña de dolo , obs ucción nasal, epis axis y ce alea, así
como se han desc i o casos en que el umo p esen aba un
sang ado impo an e, y en uno de ellos se ealizó una angio-
g a ía que puso de mani ies o un umo al amen e ascula i-
zado (5, 9). K olls y Pindbo g, y Basu y cols. han e e ido
casos de umo es con compo amien o maligno y a ec ación
gangliona (22, 23).
Todos es os casos son excepcionales, y lo usual es descu-
b i el umo de o ma u ina ia a pa i de una explo ación
adiológica ocasional. Se obse a en onces una lesión adio-
lúcida, que puede p esen a dis in as ca ac e ís icas, pues o
que el umo a a iesa po es ases e olu i as: en un p ime
momen o es o almen e adiolúcido, asemejando un quis e
den íge o (semejanza que aumen a cuando el umo asien a
en ecindad con un dien e incluido). La lesión que p esen a-
mos en es e a ículo puede inclui se en es a p ime a ase e o-
lu i a, dado que no se e idencia on calci icaciones in alesio-
nales en los es udios adiog á icos. Seguidamen e, apa ecen
pequeñas calci icaciones in a umo ales; és a es la imagen
más ca ac e ís ica, si bien nunca pa ognomónica. En la úl ima
ase, el umo p esen a una imagen en panal de abeja, causa-
da po la des ucción ósea y la calci icación umo al (24). Las
lesiones g andes pueden se mul ilobuladas, asemejando un
ameloblas oma, sob e odo si no obse amos calci icaciones
in a umo ales.
El diagnós ico di e encial de es e umo en sus dos o mas
(in aósea y ex aósea) debe hace se con el ameloblas oma
(debido a lo indicado an e io men e), el g anuloma de células
gigan es, el ib oma osi ican e-cemen i ican e, el mixoma, el
ib oodon oma ameloblás ico y el ib oma ameloblás ico
(25). También debe ealiza se con el angioma cen al mandi-
bula , si la lesión p esen a g an sang ado (5, 9). A ni el adio-
lógico, debe emos inclui en nues o diagnós ico di e encial
el quis e odon ogénico, el umo odon ogénico adenoma oide
y el quis e odon ogénico calci ican e. El diagnós ico di e en-
cial de los umo es de Pindbo g ex aóseos con p esencia de
células cla as (más de la mi ad de los umo es de Pindbo g
ex aóseos son de es e ipo) debe inclui a los umo es de
glándulas sali a es de células cla as, las me ás asis del ca ci-
noma de células enales, el ca cinoma odon ogénico de célu-
las cla as, el ameloblas oma pe i é ico, el oncoci oma y el
ca cinoma mucoepide moide (13).
En nues o caso, la sospecha inicial, al y como ocu ió en
o os casos publicados (4), ecayó en un p ime momen o en
Fig. 3.
Cue pos amiloide-like en e g upo de células epi eliales de
con o nos poliéd icos y ci oplasmas eosinó ilos (Hema oxilina-
Eosina, x 40).
Amyloid-like bodies among a g oup o epi helial cells o polyhed ic en i ons
and eosinophil cy oplasms (Hema oxilina-Eosina, x 40). Fig. 4.
Radiog a ía pano ámica pos ope a o ia de con ol, as 12 meses de
la in e ención bajo anes esia gene al, donde se ap ecia la adecuada
inco po ación del elleno óseo.
Pano amic pos ope a i e X- ay con ol, a e 12 mon hs o he ope a ion
unde gene al anaes hesia, whe e he app op ia e inco po a ion o he bony
ille is app ecia ed.
BELMONTE R, y cols.
MEDICINA ORAL
VOL. 7 / N.o4
JUL.-OCT. 2002
312
72
un quis e odon ogénico. Debido a la elación con el úl imo
mola in e io se pensó en un quis e pe iodon al la e al. Es e
diagnós ico de p esunción basado en la clínica y la adiología
ue co obo ado po una enucleación ácil de la lesión. Fue el
es udio ana omopa ológico pos e io el que a isó de nues o
e o , y an e el cual ec i icamos nues a ac i ud e apéu ica.
Po an o, y como una de las conclusiones más impo an es
que podemos ex ae de nues a expe iencia, es la absolu a
pe inencia, ue a de oda duda, de en ia a analiza odo
aquel ma e ial que se haya ex i pado de la ca idad o al o sus
anejos. Una ez ad e ido el e o de diagnós ico de sospe-
cha, y en con a de la opinión de o os au o es (3), p e e imos
p og ama una in e ención bajo anes esia gene al pa a eali-
za una escisión con má genes de segu idad, e i ando así la
apa ición de ecidi as pos e io es, que a ían en unción del
a amien o e ec uado.
T as un a amien o conse ado (enucleación o cu e aje) la
asa de ecidi a se si úa en el 14%. Si el a amien o es ag esi-
o ( esección ma ginal o segmen a ia) no debe ía p oduci se
ecidi a, aunque és as se han desc i o (5). La baja asa de eci-
di as pa ece p opugna un a amien o conse ado de la
lesión (25), aunque algunos au o es, como Junque a, di ie en
de es a opinión y abogan po un a amien o ag esi o del
TOEC, escogiendo en e la esección ma ginal y segmen a ia
según las ca ac e ís icas indi iduales del caso. O as ac i udes
dis inguen según el amaño de la lesión; pa a las lesiones
pequeñas bas a ía con la enucleación, mien as que en las más
g andes una ac i ud más adical o ag esi a mejo a ía el p o-
nós ico. En nues a opinión, dada la baja asa de ecidi as, sólo
p opugnamos un a amien o qui ú gico no conse ado cuan-
do el compo amien o local indica ag esi idad o nos encon a-
mos an e un umo ecidi ado. En es os casos de endemos la
ealización de una escisión comple a con má genes amplios en
ejido óseo sano, o de esecciones óseas ma ginales o segmen-
a ias, si el amaño de la lesión así lo exige.
Ac ualmen e la p edicción del compo amien o del TOEC
es imposible. Se han in en ado alo a dis in os ac o es p o-
nós icos, como la eac i idad inmunohis oquímica de las
células umo ales en e a an icue pos monoclonales y poli-
clonales pa a las que a inas (21), o la can idad de sus ancia
amo a y zonas calci icadas en el umo (22), si bien no han
encon ado aún esul ados concluyen es (18).
CONCLUSIONES
• El umo odon ogénico epi elial calci ican e o umo de
Pindbo g es un umo odon ogénico benigno, a o, de o igen
aún no bien de e minado, que puede apa ece como un hallaz-
go adiológico casual y puede con undi se sob e odo, po
ecuencia, con los quis es den íge os y con o os umo es
óseos, siendo obligado es ablece un diagnós ico de ce eza
ana omopa ológico.
• Es e umo es de compo amien o clínico aún imp edeci-
ble, y puede obliga a un a amien o qui ú gico ag esi o
cuando el compo amien o local no es benigno, o es amos
an e una lesión ecidi ada.
TUMOR DE PINDBORG/
Medicina O al 2002; 7: 309-15 PINDBORG TUMOR
MEDICINA ORAL
VOL. 7 / N.o4
JUL.-OCT. 2002
313
73
Calci ying epi helial odon ogenic
umo (Pindbo g umo )
SUMMARY
We epo a clinical case o a 41-yea -old emale pa ien
a ec ed by a Pindbo g umo loca ed in he le mandibula
angle. The acciden al de ec ion o he lesion and i s equen
ela ionship wi h an impac ed oo h can di icul i s di e en-
ial diagnosis, mainly wi h an odon ogenic cys . In spi e o he
exis ence o a ecu ence a e o 14% a e conse a i e e-
a men , we hink ha a quali y ea men would equi e he
p ac ice o a block excision including heal hy bony ma gins.
Key wo ds: calci ying epi helial odon ogenic umo ,
Pindbo g umo , odon ogenic umo s.
INTRODUCTION
In 1955 Pindbo g in oduced he e m calci ying epi helial
odon ogenic umo (CEOT). This e m has subs i u ed o he
e ms as adenoid adaman oblas oma, a ypical ameloblas oma
o cys ic odon oma (1) and ha has al eady been b oadly
accep ed in he scien i ic li e a u e, as well as he eponym
Pindbo g umo , which was in oduced by Sha e e al. in 1963
(2, 3). I is accep ed ha i de i es om he epi helial elemen s
o he enamel o gan, bu he e a e con o e sies abou which
pa i de i es exac ly om, being able o o igina e om he
ex e nal epi helium o om he s a um in e medium o he ena-
mel o gan. Fo o he au ho s, i would de i e om he cellula
emnan s o he basal shee o om he basal s a um o he
gingi al epi helium (wha would jus i y he exis ence o he
pe iphe al o ex aosseous o ms) (4). CEOT assumes 1% o all
odon ogenic umo s (including he odon omas). I clinically
shows a slow g ow h bu wi h local agg essi e beha io and a
endency o ecu ence. Acco ding Junque a e al. (5), he e a e
4 annual cases o his umo published wo ldwide in he scien-
i ic li e a u e, he mos impo an o which we e hose publis-
hed by F anklin and Pindbo g in 1976 (6) and Pindbo g e al.
in 1982 (7). In he na ional li e a u e, ha we had e ised using
he Spanish Medical Index since 1971 un il 1998, we ound six
published cases (4, 5, 8-11).
The pu pose o his a icle is o epo a clinical case o a
emale pa ien a ec ed by a Pindbo g umo in he mandibu-
la angle. And in he p ocess we accomplish a e iew o he
li e a u e and likewise, discuss he main clinical, diagnos ic
and he apeu ic cha ac e is ics o he umo .
CLINICAL CASE
We epo a case o a 41 yea -old emale pa ien who was
e e ed o he ou pa ien clinic o he “Vi gen del Rocío”
Uni e si y Hospi al in Se ille. She had no se ious medical
an eceden s. She had a adioluscen lesion loca ed on he le
mandibula angle, a ec ing he second mola (Fig. 1). This
lesion was ound in a casual way in an X- ay s udy i e
mon hs ea lie . The CT scan showed a adioluscen image o
18-mm in diame e a he pos e io le el o he le mandibu-
la amus, sp eading in o he inne able o he mandible wi -
hou des oying i . Nei he in e io calci ica ions no signs o
malignancy appea ed: he lesion did no a ec he masse e
muscle, o he pa apha yngeal a y space, o he in e nal
pa o id space. The e a e no appa en adenopa hies (Fig. 2).
The clinical and adiological p ima y diagnosis was a
la e al pe iodon al cys . We didn’ ejec he possibili y o an
odon ogenic umo , because he lesion did no show any egu-
la image no liquid inside was obse ed. The pa ien was
appoin ed o a biopsy o he lesion unde local anaes he ics,
and enuclea ion was pe o med. Mac oscopically he lesion
was a cys ic o ma ion cons i u ed by a whi ish issue o elas-
ic consis ency su ounded by adipose issue, his ologically
desc ibed as “compa ible wi h caci ying epi helial odon oge-
nic umo .” Mic oscopically, he lesion p esen ed pallid depo-
si s, esembling he amyloid, among clea cells o o eosi-
nophil cy oplasm and polyhed ic en i ons, cha ac e is ic o
he Pindbo g umo .
Due o he high ecu ence a e o hese umo s upon sim-
ple cu e age, we decided o pe o m o al ex i pa ion inclu-
ding ma ginal ex ensions, unde gene al anaes hesia. A s ic
ollow-up was done o ea ly de ec ion o possible ecu en-
ce. CT scan showed posi i e ecu ence a e h ee mon hs.
Six mon hs la e , he pa ien was ope a ed on unde gene-
al anaes hesia. The ope a ion consis ed o he ex ac ion o
he le second mola , excision o he ecu en lesion, pe ip-
he al os eo omy wi h d ill and illing he ca i y wi h eabso -
bable hyd oxiapa i e. The pa hological epo was conclusi-
e, a i ying he diagnosis o calci ying epi helial odon ogenic
umo (Fig. 3). In he i s pos ope a i e days he pa ien
expe ienced dec ease in sensi i i y on he in e io al eola
ne e e i o y, which disappea ed p og essi ely in one
mon h. The pa ien has no had any ecu ence o his lesion
o his da e (18 mon hs a e su ge y) (Fig. 4).
DISCUSSION
The calci ying epi helial odon ogenic umo is an ex e-
mely a e lesion. The Maxillo acial Su ge y Se ice o he
“Vi gen del Rocío” Uni e si y Hospi al om Se ille, ha
assis s a popula ion o 725.000 inhabi an s, only ope a ed on
wo cases o his lesion wi hin he las i e yea s.
Cha ac e is ic p esen a ion coincides mos ly wi h ou case: a
mass o in aosseous umo a ion, gene ally mandibula ,
painless o p ac ically asymp oma ic, o slow and p og essi-
e g ow h bu wi h local agg esi e beha io , causing expan-
sion o he a ec ed maxilla y egion and he e o e local swe-
lling. Excep o his las de ail, ou pa ien ha dly el swe-
lling no pain in he a ea, all he o he signs and symp oms
we e obse ed. 95% o he lesions a e cen al and in aosse-
ous, and h ee ou o e e y ou lesions a e mandibula , sho-

BELMONTE R, y cols.
MEDICINA ORAL
VOL. 7 / N.o4
JUL.-OCT. 2002
314
74
wing p e e ence in he pos e io a eas. Al hough mo e a ely,
o he au ho s ha e desc ibed ex aosseous o ms ha appea
mainly in he an e io a eas, and a e less agg essi e han he
cen al o ms (12). We ha e ound 11 epo ed cases o his
ype, six o which showed a p edominance o clea cells.
Hence, we can speak abou a a ian o clea cells o he
CEOT (13, 14). Bimaxilla y and bila e al a ec a ion has also
been desc ibed (11, 15). A 52% o he cases a e associa ed
wi h an impac ed oo h.
Pindbo g umo a ec s he age ange o 8 o 92, al hough
he mean age o clinical mani es a ion anges a ound 40
yea s o he cen al o ms (like in ou case), and he pe ip-
he al ones a ound 31 yea s old. The e is no sex p edilec ion.
His ologically, he umo consis s o masses o polyhed al,
gian epi helial cells, wi h hype ch oma ic nuclei, sepa a ed
by a sca ce conjunc i e issue. Lying be ween bo h compo-
nen s a e some eosinophil homogeneous bodies o amyloid
na u e p og essi ely calci ying and a e named Liesegang
ings. Ou case ul ils hese equi emen s. The epi helial cells
a e closely uni ed and some imes show c ibi o m disposi ion
wi h he cells joined by in e cellula b idges, in ela ion wi h
e-cade ina and α-ca enina exp ession (16). Wi h espec o
he na u e o he amyloid subs ance, he e is some con o e sy
abou i i has a degene a i e o igin o i is seg ega ed ac i-
ely, and di e en s udies ha e been done o his espec . El-
Labban’s (17) and Sloo weg’s (18) epo s seem o indica e
ha he calci ied amyloid ma e ial exe s a s imulus on he
umo al s oma esul ing o he seg ega ion o a collagen
ma ix which is pos e io ly calci yable. Di e en au ho s
ha e desc ibed up o i e his ological pa e ns inside he
CEOT (19-21).
Clinically i s e olu ion shows an expansible slow g ow h.
Howe e , in some cases, he lesion is accompanied by pain,
nasal obs uc ion, epis axis and headache, cases ha e been
desc ibed whe e he umo showed excessi e bleeding, and in
one o hem he pa ien unde wen an angiog aphy ha sho-
wed a highly ascula iza ed umo (5, 9). K olls and
Pindbo g, and Basu e al., ha e epo ed cases o umo s wi h
malignan beha io and gangliona a ec a ion (22, 23).
All hese cases a e excep ional, and i is common o disco-
e his umo in a ou ine way s a ing om an occasional
adiological explo a ion. A adioluscen lesion is obse ed
which may show di e en cha ac e is ics, since he umo
c osses h ee e olu iona y phases: A i s i is o ally adio-
luscen , simula ing a den ige ous cys (a likeness ha inc ea-
ses when he umo is sea ed wi hin he icini y o an impac-
ed oo h). The lesion ha we p esen in his a icle could be
included in his i s e olu iona y phase, since he e is no e i-
dence o calci ica ions wi hin he lesion upon adiog aphic
examina ion. In he second phase, small in a umo al calci-
ica ions appea , which is he mos cha ac e is ic image o he
lesion al hough ne e pa hognomonic. In he las phase, he
umo shows an image o a honeycomb, caused by he osse-
ous des uc ion and he umo al calci ica ion (24). The bigge
lesions can be mul ilobula ed, immi a ing an ameloblas oma,
mainly i we do no obse e in a umo al calci ica ions.
Di e en ial diagnosis o his umo , in i s wo a ie ies
(in aosseous and ex aosseous), should be made wi h amelo-
blas oma (due o he p e ious indica ion), gian cell g anulo-
ma, osi ying-cemen i ying ib oma, myxoma, ameloblas ic
ib o-odon oma and ameloblas ic ib oma (25). Likewise i
he e is bleeding we should exclude he possibili y o cen al
mandibula angioma, (5, 9). Radiologically we should di e-
en ia e i om odon ogenic cys , he adenoma oid odon oge-
nic umo and he calci ying odon ogenic cys . The di e en-
ial diagnosis o ex aosseous Pindbo g umo s wi h he p e-
sence o clea cells (mo e han hal o he ex aosseous
Pindbo g umo s a e o his ype), has o include umo s o
sali a y glands o clea cells, me as asis o he ca cinoma o
enal cells, odon ogenic ca cinoma o clea cells, pe iphe al
ameloblas oma, oncocy oma and mucoepide moid ca cinoma
(13).
In ou case, he ini ial diagnosis was an odon ogenic cys ,
as in o he epo ed cases (4). Due o he ela ionship wi h he
las mandibula mola i was hough o be a la e al pe io-
don al cys . This diagnosis o p esump ion based on clinical
and adiog aphical inspec ion was co obo a ed by an easy
enuclea ion o he lesion. The la e his ological s udy was
wha wa ned us abou ou e o , and he e o e we ec i ied
ou he apeu ic a i ude. The e o e one o he mos impo an
conclusions we can ex ac o ou expe ience is he absolu e
ele ancy, wi hou any doub , o sending o analyze he en i e
ma e ial ha has been ex i pa ed o he o al ca i y o i s
annexes. Once he e o o p ima y diagnosis has been ecog-
nized, and agains he opinion o o he au ho s (3), we
decided o ope a e unde gene al anaes hesia, pe o ming an
excision wi h wide sa e y ma gins, a oiding in his way he
appea ance o la e elapses ha a y in unc ion o he e-
a men .
A e a conse a i e ea men (enuclea ion o cu e age)
he ecu ence a e is loca ed in 14%. I he ea men is
agg essi e (ma ginal o segmen al esec ion), ecu ence
should no ake place, al hough hese ha e been desc ibed
(5). The low a e o ecu ences seems o p opose a conse -
a i e ea men o he lesion (25), al hough some au ho s, as
Junque a, di e om his opinion and hey plead o an
agg essi e ea men o he CEOT, choosing be ween he ma -
ginal and segmen al esec ion acco ding o he indi idual
cha ac e is ics o he case. O he a i udes dis inguish acco -
ding o he size o he lesion; o he small lesions a simple
enucleac ion would su ice, while in he bigges ones, a mo e
adical o mo e agg essi e a i ude would imp o e he p og-
nosis. In ou opinion, gi en he low a e o ecu ence, we
only p opose a non-conse a i e su gical ea men . When he
local umo al beha io indica es agg essi eness we ind a
ecu en umo . In hese cases we de end he ealiza ion o a
comple e excision wi h wide ma gins in heal hy osseous is-
sue, o o ma ginal o segmen al osseous esec ions, i he
size o he lesion demands his way.
A he momen , he p edic ion o he CEOT beha io is
impossible. I has been ied o alue di e en p ognosis ac-
o s, as he inmunohis ochemical eac i i y o umo al cells
TUMOR DE PINDBORG/
Medicina O al 2002; 7: 309-15 PINDBORG TUMOR
MEDICINA ORAL
VOL. 7 / N.o4
JUL.-OCT. 2002
315
75
1. MacDaniel RK. Odon ogenic cys and umo s. En: Thawley SE, Panje
WR, Ba sakis JG, Lindbe g RD, eds. Comp ehensi e managemen o
head and neck umo s. WB Saunde Comp, Edi o es; 1987. p. 1465-7.
2. Pindbo g JJ. A calci ying epi helial odon ogenic umo . Cance 1958;
11: 838-43.
3. Sha e WG, Hine MK, Le y BM, eds. A ex book o o al pa hology. WB
Saunde Comp, Edi o es; 1983. p. 286-9.
4. Galla do M, Pa ón M, Pascual A. Tumo odon ogénico epi elial calci-
ican e o umo de Pindbo g. A p opósi o de un caso. Re Esp Ci ug O al
y Maxilo ac 1989; 11: 1-4.
5. Junque a LM, Lomba día E, Albe os JM, Flo iano P, López-A anz, JS.
Tumo odon ogénico epi elial calci ican e ( umo de Pindbo g). A ch
Odon oes oma ol 1995; 11: 28-34.
6. F anklin Cd, Pindbo g JJ. The calci ying ephi elial odon ogenic umo .
A e iew and analisys o 113 cases. O al Su g O al Med O al Pa hol
1976; 42: 753-6.
7. Pindbo g JJ, Ved o e P, Reibel J, P ae o ius F. The calci ying ephi elial
odon ogenic umo . A e iew o ecen li e a u e and epo o a case.
APMIS Suppl 1991; 23: 152-7.
8. Gómez de la Ma a J, Casana J, González D, Espina E. Tumo odon o-
génico epi elial calci ican e. Tumo de Pindbo g. A p opósi o de un caso.
Re Esp Ci ug O al y Maxilo ac 1988; 10: 94-7.
9. González J, To ades M, Hue o JA, Male D. Hemo agia como o ma de
p esen ación del umo odon ogénico epi elial calci ican e. Re Esp
Ci ug O al y Maxilo ac 1991; 13: 175-8.
10. Rabell J, Cas iella JL, Peña JP, A zoz E, Ma in J, Palome o R. Tumo
odon ogénico epi elial calci ican e ( umo de Pindbo g). P esen ación de
un caso. Re Esp Ci ug O al y Maxilo ac 1992; 14: 7-9.
11. A gue o M, Gay Escoda C. P esen ación del umo de Pindbo g de
o ma mandibula doble. A p opósi o de un caso. Re Eu Odon oes oma
1993; 3: 169-74.
12. K ame IR, Pindbo g JJ, Shea M. His ological yping o odon ogenic
umo s. Be lin, Sp inge ; 1992.
13. Hous on GD, Fowle CB. Ex aosseous calci ying epi helial odon oge-
nic umo . Repo o wo cases and e iew o he li e a u e. O al Su g
O al Med O al Pa hol 1997; 83: 577-83.
14. Kumamo o H, Sa o I, Ta eno H, Yokoyama J, Takahashi T, Ooya K.
Clea cell a ian o calci ying ephi elial odon ogenic umo (CEOT) in
he maxilla: epo o a case wi h immohis ochemical and ul as uc u al
in es iga ions. J O al Pa hol Med 1999; 28: 187-91.
15. Chome e G, Au iol M, Guilbe F. Tumeu épi héliale odon ogéne cal-
ci iée bi ocale ( umo de Pindbo g). É ude mo phologique e ul as uc-
u ale. Re S oma ol Chi Maxillo ac 1984; 85: 329-36.
16. Kumamo o H, Ooya K. Exp ession o E-cadhe ina and α-ca enin in epi -
helial odon ogenic umo s: an immunohis ochemical s udy. J O al Pa hol
Med 1999; 28: 152-7.
17. el-Labban NG. Cemen um-like ma e ial in a case o Pindbo g umo . J
O al Pa hol Med 1990; 19: 166-9.
18. Sloo weg PJ. Bone and cemen um as s omal ea u es in Pindbo g umo .
J O al Pa hol Med 1991; 20: 93-5.
19. Ai-Ru L, Jian S. Calci ying ephi elial odon ogenic umo s: a clinicopa -
hologic s udy o nine cases. J O al Pa hol 1982; 11:399-406.
20. Asano M, Takahashi T, Kusama K, Iwase T, Ho i M, Yamanoi H, e al.
A a ian o calci ying ephi elial odon ogenic umo wi h Lange hans
cell. J O al Pa hol Med 1990; 19: 430-4
21. Mo i M, Ta emo o Y,Yamamo o N, Okada Y. Inmunohis ochemical loca-
liza ion o in e media e ilamen p o eins in calci ying ephi elial odon o-
genic umo s. J O al Pa hol 1988; 17: 236-40.
22. K olls SO, Pindbo g JJ. Calci ying ephi elial odon ogenic umo . A su -
ey o 23 cases and discussion o his omo phologic a ia ions. A ch
Pa hol 1974; 98: 206-10.
23. Basu MK, Ma ews JB, Sea AJ, B owne RM. Calci ying epi helial
odon ogenic umo : a case showing ea u es o malignancy. J O al Pa hol
1984; 13: 310-9.
24. Chaud y AP, Hol e NO, Vicke s RA. Calci ying ephi elial odon ogenic
umo : epo o a case. O al Su g O al Med O al Pa hol 1962; 15: 843-7.
25. Bagán JV, Ceballos A, Be mejo A, Agui e JM, Peña ocha M, eds. Tumo es
Odon ogénicos, en Medicina O al. Ba celona: Masson, Edi o es; 1995.
BIBLIOGRAFÍA/REFERENCES
acing monoclonal and policlonal an ibodies o he ke a ins
(21), o he quan i y o amo phous subs ance and calci ied
a eas in he umo (22), al hough conclusi e esul s ye
ha en’ been ound (18).
CONCLUSIONS
• The calci ying epi helial odon ogenic umo o Pindbo g
umo is a a e and benign odon ogenic umo , o s ill unce -
ain o igin ha can appea as a casual adiological inding
and can equen ly be con used, wi h den ige ous cys and
wi h o he osseous umo s, being o ced o es ablish an ana-
omopa hological diagnosis o ce ain y.
• This umo s ill has an unp edic able clinical beha io ,
and can o ce an agg essi e su gical ea men when he local
beha io is no benign, o we ha e a ecu en lesion.
CORRESPONDENCIA/CORRESPONDENCE
D . Rodol o Belmon e Ca o
Se icio de Ci ugía Maxilo acial.
Hospi al Uni e si a io “Vi gen del Rocío”
A da. Manuel Siu o s/n Se illa CP 41013
T no. pe sonal: 954 577836
E-mail: [email p o ec ed]