Familias de personas con Trastorno del Espectro Autista. Impacto percibido por progenitores, hermanos/as y abuelos/as.

Familias de personas con Trastorno del Espectro Autista. Impacto percibido por progenitores, hermanos/as y abuelos/as. Tesis doctoral presentada por Magdalena Sofía Baena Medina Bajo la dirección de las doctoras Mª Victoria Hidalgo García y Lucía Jiménez García Universidad de Sevilla Departamento de Psicología Evolutiva y de la Educación Sevilla, 2022 1 2 Familias de personas con Trastorno del Espectro Autista. Impacto percibido por progenitores, hermanos/as y abuelos/as Memoria presentada por Magdalena Sofía Baena Medina Para la obtención del Grado de Doctor con mención de Doctorado Internacional Directoras Mª Victoria Hidalgo García Catedrática del Departamento de Psicología Evolutiva y de la Educación Lucía Jiménez García Profesora Titular del Departamento de Psicología Evolutiva y de la Educación UNIVERSIDAD DE SEVILLA Sevilla, 2022 3 4 Esta Tesis Doctoral ha sido realizada en el marco del contrato predoctoral de Formación del Profesorado Universitario concedida a Magdalena Sofía Baena Medina por el Ministerio de Educación, Cultura y Deporte (FPU014/6751). 5 6 Resumen Durante las últimas décadas ha habido relevantes cambios sociales que han conllevado una revalorización de la importancia de las familias de personas con trastornos del espectro del autismo (TEA), y que han puesto de manifiesto la necesidad de conocer las experiencias y el ajuste de estas familias desde una visión comprehensiva. El punto de mira en el ajuste de las familias de personas con TEA ha supuesto la aparición del constructo de calidad de vida familiar, así como un creciente interés en su conceptualización, evaluación e identificación de factores relacionados y predictores de la misma. Las familias de personas con TEA deben afrontar demandas y retos adicionales, lo que suele ir acompañado de niveles elevados de estrés y dificultades de ajuste en los diferentes miembros de la familia. En el análisis del ajuste e impacto de las familias de personas con TEA, tradicionalmente se ha tomado como referencia la percepción de las madres, dejando de lado a otras personas pertenecientes al contexto familiar como son padres y hermanos/as. Cobra particular importancia en nuestro contexto – caracterizado por el familismo como valor cultural – la percepción de los abuelos/as. Esta tesis doctoral aborda los siguientes objetivos: 1) analizar el impacto percibido por los hermanos/as de personas con TEA; 2) analizar el impacto percibido por los abuelos/as de personas con TEA y 3) analizar la influencia de las características individuales de la persona con TEA, de las características de los progenitores y del apoyo recibido en la calidad de vida familiar. Para dar respuesta a los diferentes objetivos se llevaron a cabo tres estudios en los que participaron un total de 153 familiares de personas con TEA, provenientes de 87 familias de cinco provincias de la Comunidad 7 Autónoma de Andalucía. En los dos primeros estudios se abordaron los objetivos relacionados con el impacto percibido por hermanos/as y abuelos/as respectivamente, empleando para ello una metodología cualitativa, basada en entrevistas y utilizando análisis temático en el caso de hermanos/as y temático y de contenido en el estudio con abuelos/as. Para abordar el tercer objetivo, relacionado con la influencia de diferentes factores en la calidad de vida familiar percibida por progenitores, se empleó una metodología cuantitativa. Para ello se empleó una batería de cuestionarios y se realizaron análisis descriptivos y modelos de ecuaciones estructurales. Los resultados de los estudios que conforman esta tesis doctoral ponen de manifiesto la heterogeneidad y complejidad del impacto percibido por los diferentes miembros de la familia tanto a nivel individual como familiar. Asimismo, apuntan hacia similitudes en las experiencias de los diferentes miembros, como puede ser la percepción de crecimiento personal y el echar de menos una relación más normativa con la persona con TEA. Sin embargo, también existen aspectos del impacto que son idiosincrásicos para cada miembro de la familia, resaltando por tanto la importancia de escuchar la voz de los diferentes miembros de la familia. Además, los resultados refuerzan la concepción sistémica de las relaciones, poniendo de manifiesto la imbricación entre las relaciones de todos los miembros. Finalmente, los resultados apuntan a factores comunes que influyen en la percepción de impacto, como son las características de la persona con TEA, el apoyo social y algunos aspectos culturales. En conclusión, teniendo en cuenta la heterogeneidad y complejidad del impacto percibido por los diferentes miembros de la familia, esta tesis doctoral 8 pone de manifiesto la importancia de incorporar a estas personas en las intervenciones con la persona con TEA, así como ofrecer diferentes alternativas de intervención, de manera que se ajusten a las necesidades y procesos de adaptación de cada persona y familia. Finalmente, es importante adoptar una visión sistémica tanto en el estudio como en la intervención con estas familias. 15 PRESENTACIÓN DE LA TESIS DOCTORAL La familia como contexto fundamental de desarrollo cobra particular relevancia en el caso de las familias de personas con Trastornos del Espectro Autista (TEA), foco de estudio en esta tesis doctoral, ya que las necesidades de las personas con TEA son mayores y, por lo tanto, padres y madres experimentan retos añadidos a la ya difícil tarea de cubrir adecuadamente las necesidades de desarrollo y educación de hijos e hijas. Asimismo, las familias de personas con TEA tienen un papel esencial no solo en la promoción del desarrollo sino también en el pronóstico de las personas con TEA. Además de madres y padres, los hermanos/as de personas con TEA cobran particular relevancia, siendo las primeras figuras de referencia para el desarrollo de las relaciones sociales entre iguales, así como las relaciones más duraderas en el tiempo. El estudio de las familias de personas con TEA cobra particular importancia en la actualidad debido al incremento de la prevalencia de personas con TEA a nivel mundial y en consecuencia al aumento en el número de familias afectadas. De acuerdo con datos actuales de prevalencia, habría en España más de 450.000 personas con TEA, y casi un millón y medio de personas afectadas teniendo en cuenta el impacto en la familia (Ministerio de Sandad, Servicios Sociales e Igualdad, 2015). Este aumento en la prevalencia ha venido acompañado en las últimas décadas por cambios a nivel social que han afectado tanto a la visión de la discapacidad como al papel que pueden desempeñar los diferentes miembros 16 de la familia en estos casos. En concreto, la visión actual de la discapacidad ha evolucionado desde una conceptualización donde las dificultades se consideraban inherentes a la persona ! y por tanto la intervención estaba centrada fundamentalmente en la atención directa a la persona con TEA ! hacia un modelo socio-ecológico de la discapacidad, desde el que se entiende que las dificultades que presenta una persona con discapacidad son resultado de la interacción entre sus propias dificultades y el medio social que le rodea, estando esta relación mediada por los apoyos que recibe la persona (Verdugo y Schalock, 2010). Por tanto, cada vez más se pone el énfasis no solo en la intervención directa, sino en la modificación y adaptación de los entornos sociales donde participa la persona con discapacidad. Estos cambios han conllevado una progresiva valorización y aumento del protagonismo de los padres y madres en el proceso de atención a sus hijos/as con discapacidad, particularmente en los casos de TEA (Fernández, 2015). Los cambios a nivel social han afectado también al papel de los diferentes miembros dentro del contexto familiar en general, y de personas con TEA en particular, poniendo de manifiesto la importancia del papel de la familia extensa, especialmente de los abuelos/as. Algunos de los principales cambios sociales experimentados han sido la inversión en la pirámide demográfica y la incorporación de la mujer al ámbito laboral que, al no ir acompañado de políticas eficaces de conciliación familiar, han supuesto una reorganización de la vida familiar y la mayor implicación de los abuelos/as en el cuidado diario de niños y niñas (Glaser et al., 2013; Ponce et al., 2011). Asimismo, el cambio demográfico de la segunda mitad del siglo XX, caracterizado por un aumento progresivo en el número de personas mayores y un descenso en los índices de 17 natalidad, ha conllevado un aumento en las probabilidades de que coincidan diferentes generaciones en un mismo momento, produciéndose un incremento de la presencia y participación de los abuelos/as en las dinámicas familiares (Ramos, 2019; Triadó y Villar, 2000). En conjunto, esta nueva realidad ha supuesto que las relaciones intergeneracionales se prolonguen durante más tiempo, con los abuelos/as participando de forma más significativa y activa en el cuidado de niños, niñas y adolescentes (Pinazo y Montoro, 2004). En el ámbito de la intervención, en las últimas décadas se ha producido una evolución desde modelos en los que el papel de las familias era pasivo o donde la voz cantante en la intervención la llevaba el profesional, a modelos centrados en la familia, en los que las familias tienen un papel no solo activo sino central en la toma de decisiones y en el desarrollo de la propia intervención, convirtiéndose la capacitación y empoderamiento de las familias en objetivos fundamentales (Dalmau et al., 2017; García-Sánchez et al., 2014). Desde esta perspectiva, cobra gran relevancia escuchar la voz de las familias acerca de sus propios procesos, experiencias, necesidades y prioridades de cara a la planificación de las intervenciones. Asimismo, la importancia del apoyo a las familias de personas con TEA ha quedado recogida institucionalmente como una de las líneas de actuación específicas (línea 4) en la Estrategia Española en Trastornos del Espectro del Autismo (Ministerio de Sanidad, Servicios Sociales e Igualdad, 2015), aprobada en 2015 y que está actualmente en proceso de implementación. A pesar del reconocimiento creciente de su importancia tanto a nivel social como institucional, existe una importante escasez de estudios relacionados con las familias de personas con TEA en nuestro contexto. 18 Conscientes de la complejidad de las experiencias de estas familias y sus mayores necesidades de apoyo, y adoptando una perspectiva sistémica constructivista, esta tesis doctoral tiene como finalidad principal avanzar en el conocimiento del impacto que tiene en las familias la presencia de personas con TEA. Concretamente, esta tesis doctoral es fruto del proyecto de investigación titulado “Familias que conviven con una persona con autismo. Un análisis de la complejidad de las experiencias desde una perspectiva psicosocial”, cuya finalidad es doble. Por un lado, trata de contribuir a la comprensión de las experiencias y necesidades de las familias que conviven con una persona con TEA en nuestro contexto sociocultural, desde un enfoque sistémico y positivo. Por otro lado, esta tesis aspira a mejorar la atención que reciben estas familias, dándoles voz para que puedan expresar sus propias vivencias y necesidades. Con este propósito, la tesis se centra en el estudio del impacto y la adaptación desde la perspectiva de madres y padres, hermanos/as y abuelos/as, mediante la realización de tres estudios empíricos. El primer estudio empírico analiza, mediante un análisis temático, el impacto de convivir con un hermano/a con TEA. El segundo estudio empírico explora la perspectiva de los abuelos/as sobre el impacto que tiene convivir con una persona con TEA en la familia, también llevado a cabo mediante un análisis temático, además de un análisis de contenido. Finalmente, y mediante un análisis de ecuaciones estructurales, el tercer estudio aborda el impacto en la calidad de vida familiar de diferentes variables personales de la persona con TEA y de los propios padres y madres, tomando como referencia la perspectiva de los padres y las madres. 19 En cuanto a la estructuración de la tesis doctoral, como se ha mencionado previamente, se trata de una tesis por estudios organizada en cuatro bloques. En el primer bloque, que a su vez está estructurado en cuatro capítulos, se recoge una revisión de la literatura que aborda las principales cuestiones relacionadas con los objetivos de esta tesis doctoral, ofreciendo una introducción conjunta en la que se expone la justificación teórica. Concretamente, en el primer capítulo, se lleva a cabo una delimitación del concepto de familia y TEA, así como los fundamentos teóricos que guían el presente trabajo. También se abordan en este capítulo diferentes modelos de adaptación utilizados en relación a las familias con TEA, así como el impacto en padres y madres, en hermanos/as, en abuelos/as y en la familia en su conjunto. En el segundo capítulo, se revisa específicamente la literatura relacionada con la temática abordada en los estudios, destacando los principales resultados, así como las lagunas existentes en la investigación. Finalmente, en el tercer capítulo la revisión de literatura se centra en el constructo de calidad de vida familiar como concepto integrador, delimitando su conceptualización y los predictores fundamentales. Para finalizar el primer bloque, se definen los objetivos generales y específicos del presente trabajo, así como su vinculación con los diferentes estudios. El segundo bloque, formado por cuatro capítulos, comienza con un primer capítulo en el que se describen los aspectos metodológicos generales de la tesis doctoral. A continuación, en los siguientes capítulos, se presentan la metodología, los resultados y la discusión de cada uno de los tres estudios que componen esta tesis doctoral. Finalmente, en el tercer bloque se presenta una discusión integrada, relacionándola con las evidencias existentes y reflexionando acerca 20 de las implicaciones prácticas de esta tesis doctoral. En este mismo bloque se presentan las limitaciones, las fortalezas y las futuras líneas de investigación que se plantean a raíz de este trabajo. La tesis doctoral se cierra con el listado de referencias bibliográficas citadas a lo largo de este trabajo y los apéndices con los instrumentos utilizados. 21 I. MARCO TEÓRICO Y OBJETIVOS DE INVESTIGACIÓN La familia de personas con TEA constituye tanto el principal contexto de desarrollo evolutivo durante la infancia como una fuente fundamental de apoyo a lo largo de todo el ciclo vital de estas personas. Por ello, el impacto que tiene en las familias el tener un miembro con TEA ha sido motivo de estudio durante mucho tiempo y ha cobrado particular importancia en las últimas décadas. En consonancia con esta importancia, a lo largo de este bloque de contenidos se abordan algunos de los principales conceptos y resultados empíricos presentes en la literatura en relación con el impacto en las familias de personas con TEA. En concreto: Ø En el primer capítulo se describe un marco teórico general en el que se recogen los principales conceptos relacionados con familia y TEA, así como los presupuestos teóricos que se han utilizado en el estudio del impacto en familias de personas con TEA. Ø En el segundo capítulo se realiza un acercamiento a las experiencias de estas familias, teniendo en cuenta la perspectiva de diferentes miembros del sistema familiar, e identificando áreas de impacto, así como factores relacionados con un ajuste adecuado. Además, se aportan evidencias desde una perspectiva comprehensiva, informando acerca de los resultados de estudios que emplean diferentes metodologías. Ø En el tercer capítulo se describe el concepto de calidad de vida familiar como constructo integrador de la adaptación de las familias de personas 22 con TEA, identificando diferentes conceptualizaciones y formas de evaluación. Para finalizar el capítulo, se apuesta por una teoría unificadora y se plantean factores que ayudan a comprender este proceso de adaptación familiar. Ø Finalmente, en el cuarto capítulo, se definen los objetivos y su relación con los diferentes estudios que se llevan a cabo en el marco de esta tesis doctoral. Capítulo 1. Familia y trastornos del espectro autista Este capítulo sirve como referencia para sentar las bases sobre las que se sustenta esta tesis doctoral. Para ello, el capítulo comienza con la definición del concepto de familia y la acotación de sus funciones. Seguiremos con la descripción de los presupuestos teóricos que guían la comprensión del contexto familiar y la definición del TEA, haciendo hincapié en los criterios de diagnóstico, comorbilidad y prevalencia. Para finalizar, se describen los elementos que caracterizan a las familias de personas con TEA, así como los modelos de ajuste más empleados en la literatura para su estudio. 1.1. La familia como contexto de desarrollo: funciones y fundamentos teóricos La familia, definida como la unión de personas que comparten un proyecto vital en común con fuertes sentimientos de pertenencia y donde se establecen relaciones estrechas, está considerada como uno de los contextos de desarrollo esenciales a lo largo de todo el ciclo vital, constituyendo uno de los pilares fundamentales para garantizar el bienestar de todos sus miembros (Rodrigo y Palacios, 1998). En cuanto sus funciones y en referencia a los hijos 23 e hijas, la familia tiene la función fundamental de promover su desarrollo a todos los niveles y asegurar su supervivencia física y su crecimiento. Asimismo, la familia debe garantizar las experiencias de socialización, que permitan a niños, niñas y adolescentes desarrollar las competencias y habilidades necesarias para desenvolverse de manera exitosa en el medio que les rodea, estableciendo relaciones sociales adecuadas y ajustándose a las normas sociales (Menéndez, 2003). Con respecto a los adultos, la familia proporciona un contexto de desarrollo y realización personal, así como la ejecución de un proyecto vital (Palacios y Rodrigo, 1998). La familia no ejerce sus funciones en el vacío, pues éstas dependen del contexto psicosocial en el que esté inmersa la familia, de las capacidades y competencias de las propias figuras parentales, así como de las necesidades evolutivas específicas que presenten los hijos e hijas (Rodrigo et al., 2010). Determinadas condiciones o situaciones que presentan los hijos/as, como son los problemas de salud, las dificultades en el desarrollo o los problemas de salud mental, suponen un incremento de las necesidades evolutivas que hay que cubrir, lo que a su vez puede influir en los procesos de ajuste que la familia lleva a cabo, así como en la necesidad, frecuencia e intensidad de los apoyos requeridos (Rodrigo et al., 2015). Durante las últimas décadas se han producido importantes cambios en la visión de la familia, pasando sus funciones y responsabilidades educativas a ser consideradas una cuestión no solo de orden privado, sino también del ámbito público y como una corresponsabilidad de la sociedad en su conjunto, lo que ha llevado a una creciente preocupación por aportar a todas las familias el apoyo necesario para 24 que puedan atender adecuadamente las necesidades de niños, niñas y adolescentes (Rodrigo et al., 2015). Desde una perspectiva psicológica y teniendo en cuenta la complejidad de las familias con hijos/as con dificultades en el desarrollo, es necesario recurrir a una perspectiva ecológica, sistémica y transaccional de la familia como base teórica para el estudio y comprensión de estas familias (Hidalgo y Jiménez, 2018; Jiménez e Hidalgo, 2012; Rodrigo y Palacios, 1998). El modelo ecológico del desarrollo propuesto por Bronfenbrenner (1979) enfatiza la importancia de las interacciones con el ambiente para el funcionamiento psicológico de las personas. Este modelo describe cuatro niveles de influencia diferentes (microsistema, mesosistema, exosistema y macrosistema) en función del grado de cercanía con respecto al individuo y su nivel de participación en los diferentes escenarios sociales. Una de las aportaciones más relevantes de este modelo es la inclusión de aquellos contextos más inmediatos al sujeto, además de otros escenarios y aspectos más alejados del área de participación directa del sujeto. El microsistema se define como el nivel más cercano a la persona, e incluye los contextos de socialización más frecuentes en su día a día, como son la familia o la escuela. El mesosistema hace referencia a la interacción entre dos o más de los entornos más cercanos, es decir, la interrelación entre al menos dos microsistemas, como puede ser la relación familia–escuela. El tercer nivel de influencia sería el exosistema, referido a aquellos entornos sociales en los que la persona no participa de forma directa, pero que tienen una influencia indirecta sobre su desarrollo. Finalmente, Bronfenbrenner (1979) considera el 31 síntomas pasan desapercibidos en los procesos de detección y diagnóstico (Fuentes et al., 2020; Gould y Ashton-Smith, 2011; Hervás, 2022). Un estudio reciente apunta a una ratio actualizada de 4:2 entre hombres y mujeres (Zeidan et al., 2022). Sin embargo, otros estudios no apoyan esta hipótesis manteniendo que, a pesar del incremento de la incidencia en mujeres, permanece la ratio 4:1 entre hombres y mujeres (Fombonne et al., 2021). Por tanto, en estos momentos, no hay resultados concluyentes en cuanto a las diferencias de prevalencia en función del género. 1.3. Las familias de personas con TEA: modelos explicativos de los mecanismos de adaptación Las dificultades propias del TEA, su carácter crónico, así como la alta comorbilidad con otros trastornos supone que las familias de personas con TEA deban afrontar demandas y retos adicionales en comparación con otras familias (DePape y Lindsay, 2015; García, 2020; Karst y Van Hecke, 2012; McCauley et al., 2019), lo que implica una mayor necesidad y dependencia de apoyos y servicios especializados. La mayoría de las investigaciones se han centrado en analizar el impacto en los padres y las madres de personas con TEA, poniendo de manifiesto la presencia de mayores niveles de estrés en las familias de personas con TEA, tanto en comparación con población con hijos/as de desarrollo típico (Hayes y Watson, 2013; Lai et al., 2015; Ni’ matuzahroh et al., 2022; Pastor-Cerezuela et al., 2021), como con familias con hijos con otros trastornos (Estes et al., 2009; Hayes y Watson, 2013; Pastor- Cerezuela et al., 2021). Además, se han constatado mayores dificultades de ajuste entre los progenitores de estas familias (Benson, 2006; Estes et al., 2009; Ni’ matuzahroh et al., 2022). La mayoría de los estudios disponibles 32 hasta el momento han utilizado como participantes a las madres (Braunstein et al., 2013; Burrell et al., 2017; Orsmond et al., 2009), no incluyendo habitualmente la perspectiva de los padres, aunque cada vez son más los estudios que incluyen a ambos progenitores como informantes (e.g., McStay, Trembath et al., 2014; Pozo et al., 2014b). Además de las dificultades de adaptación, la investigación ha comenzado a recalcar la importancia de analizar los aspectos positivos derivados de la crianza de un hijo/a con TEA (Hastings, 2016; Hastings y Taunt, 2002; Meleady et al., 2020). Los estudios más recientes en esta línea apuestan por profundizar en la comprensión de los mecanismos de adaptación y las características y recursos que funcionan como factores de protección en estos procesos, no centrándose únicamente en las diferencias entre grupos (e.g., Barker et al., 2011; Lyons et al., 2010; Pozo y Sarriá, 2014a, 2014b; Robinson y Weiss, 2020). A pesar de la importancia que tiene el estudio del impacto en los progenitores de personas con TEA, es esencial incorporar la perspectiva de otros miembros del sistema familiar. En este sentido, ha aparecido un cuerpo creciente de literatura que aborda el impacto en los hermanos/as de personas con TEA, haciendo particular hincapié en el análisis del ajuste de los hermanos y las hermanas (e.g., Kovshoff et al., 2017; McHale et al., 2016; Meadan et al., 2010; Moss et al., 2019). Estos estudios proporcionan resultados inconsistentes, con algunos estudios apuntando a mayores problemas de ajuste en los hermanos/as de personas con TEA y otros no encontrando diferencias significativas con otros grupos. Asimismo, hay una importante laguna en el estudio de la perspectiva de la familia extensa, como pueden ser 33 los abuelos/as, con un limitado número de evidencias acerca de su percepción de impacto (Hillman et al., 2016, 2017). En conjunto, los datos empíricos disponibles ponen de relieve que las familias de personas con TEA se encuentran en una posible situación de mayor riesgo y vulnerabilidad que otras familias, mostrando dificultades de ajuste, mayores niveles de estrés y menores niveles de bienestar físico y mental. Sin embargo, a pesar de esta mayor vulnerabilidad, muchas familias perciben aspectos positivos y beneficios derivados de tener un hijo/a con TEA, demostrando que las experiencias de las familias de personas con TEA son complejas y variadas. En consonancia con estos resultados, diferentes estudios que abordan el impacto en familias de personas con TEA han tomado como referencia modelos que intentan explicar los mecanismos de adaptación ante la presencia de una situación de vulnerabilidad o estresante y los han aplicado a este contexto en particular. En concreto, los modelos más utilizados son el Modelo Doble ABCX y el Modelo de Diátesis – Estrés. El modelo doble ABCX (McCubbin y Patterson, 1983) es un modelo multivariado de factores en interacción que pretende explicar los ajustes que llevan a cabo las familias a lo largo del tiempo para adaptarse a situaciones de crisis (ver Figura 1). El factor X hace referencia a la situación de crisis, como puede ser el diagnóstico de un hijo/a con TEA. El factor Aa se correspondería con elementos estresores relacionados con la situación de crisis. En el caso de los estudios de familias de personas con TEA, se suelen utilizar las características específicas de la persona con TEA. El factor Bb englobaría los recursos que posee la familia entendidos como recursos personales (e.g., 34 estrategias de afrontamiento), y recursos de apoyo (e.g., apoyo social formal o informal) (McCubbin y Patterson,1983). El factor Cc hace referencia a la percepción del problema o el significado que la familia atribuye al estresor. Algunas de las variables estudiadas en relación con este factor son la percepción positiva de la situación de su hijo/a con TEA, la percepción de control sobre la situación y el sentido de coherencia (ver McStay, Trembath et al., 2014; Pozo, 2010; Pozo y Sarriá, 2014b). Figura 1 Modelo doble ABXC. (Tomada de Pozo et al., 2006) Otro de los modelos que más se ha utilizado para abordar la presencia de una situación de vulnerabilidad es el modelo de diátesis – estrés (Zuckerman, 1999). Este modelo considera que las dificultades de ajuste, los trastornos y las enfermedades físicas y mentales surgen como resultado de la interacción de factores de predisposición biológica o genética con factores ambientales. Esto implica que las personas con una alta predisposición biológica o genética necesitan niveles menores de estrés o de sucesos estresantes para desarrollar un trastorno o una dificultad en el ajuste. En los 35 estudios con familias de personas con TEA que utilizan este modelo se suele emplear como factor de predisposición el fenotipo ampliado del TEA (ver Orsmond y Seltzer, 2009). En resumen, para el estudio de las familias de personas con TEA abogamos por una visión ecológica, sistémica y transaccional de la familia, que implica una comprensión del sistema familiar como un conjunto de relaciones duraderas, dinámicas y recíprocas, donde la persona se ve afectada tanto por los escenarios sociales en los que está inmersa como por la influencia indirecta de entornos más alejados. Asimismo, como sistema, la familia constituye una entidad que va más allá de la suma de los sujetos individuales, siendo esencial estudiar el impacto no solo en cada uno de los miembros, sino también en la familia como conjunto. La presencia de una persona con TEA en la familia requiere un proceso de adaptación. Teniendo en cuenta las características de las personas con TEA, las familias se enfrentan a retos adicionales y se encuentran en una situación de mayor riesgo o vulnerabilidad. Por ello, algunos estudios han utilizado modelos de riesgo y vulnerabilidad para explicar los procesos de adaptación de estas familias. Los más utilizados en el caso de las familias de personas con TEA han sido el modelo doble ABCX y el modelo de diátesis–estrés. Los diferentes estudios que abordan el impacto de las personas con TEA en la familia se han centrado en los progenitores, especialmente las madres, que presentan niveles más elevados de estrés y dificultades de ajuste en comparación con otras poblaciones. Sin embargo, hay mayor escasez de estudios que incorporen la perspectiva de otros miembros del sistema familiar como son los hermanos/as. El estudio del impacto en las familias de personas con TEA cobra particular importancia en nuestro contexto 36 debido a las características culturales propias que lo definen, así como a la poca evidencia existente en relación con contextos no anglosajones. A continuación, una vez dibujado un marco teórico general desde el que comprender las experiencias de las familias de personas con TEA, se profundiza en el impacto de esta situación desde la perspectiva de cada uno de los miembros del sistema familiar. 37 Capítulo 2. Las familias de personas con TEA: impacto percibido por los diferentes miembros del sistema familiar A lo largo de este capítulo se aborda el impacto percibido por los padres y madres como cuidadores principales, por los hermanos/as y por miembros de la familia extensa como son los abuelos/as. Para finalizar, se analiza el impacto en la familia en su conjunto. 2.1. Impacto en los padres y madres de personas con TEA: la perspectiva de los cuidadores/as principales Como se ha mencionado previamente, las características de las personas con TEA, la alta prevalencia de trastornos comórbidos y la cronicidad del trastorno plantean retos y dificultades específicas para las familias de personas con TEA (Depape y Lindsay, 2015; García, 2020; Karst y Van Hecke, 2012; McCauley et al., 2019). Los padres y las madres de personas con TEA son las personas que ejercen habitualmente como cuidadores principales, por lo que habitualmente reciben el impacto más directo de esta situación. En general, el foco de los estudios ha estado centrado en algunas dimensiones relacionadas con el ajuste de padres y madre, fundamentalmente en el ajuste psicosocial, y más específicamente en el estrés, la salud física y mental, así como posibles factores que influyen en dicho ajuste. Además, algunos estudios han incorporado otros aspectos relacionales como es el impacto en las relaciones de pareja. Estos estudios han empleado fundamentalmente una metodología cuantitativa, aunque han surgido más recientemente estudios con un abordaje cualitativo. Finalmente, en las últimas décadas se han incorporado 38 en el estudio del ajuste y la adaptación de los padres y madres de personas con TEA diversas variables relacionadas con el impacto positivo, como, por ejemplo, la percepción de ganancia o beneficio a raíz del diagnóstico, empleando metodologías tanto cualitativas como cuantitativas. Existe una evidencia notable acerca de la presencia de niveles de estrés más elevados en padres y madres de personas con TEA en comparación con familias tanto con hijos/as sin discapacidad (Amireh, 2019; Brobst et al., 2009; Dabrowska y Pisula, 2010; Dumas et al., 1991; Estes et al., 2013; Gong et al., 2015; C. D. Hoffman et al., 2009; Ingersoll et al., 2011; Ingersoll y Hambrick, 2011; Lai et al., 2015; Lee et al., 2009; McStay, Dissanayake et al., 2014; Pastor-Cerezuela et al., 2021; Rao y Beidel, 2009; Tijeras, 2017), como con otros trastornos como Síndrome de Down, discapacidad intelectual o Síndrome de X Frágil (Amireh, 2019; Dabrowska y Pisula, 2010; Dumas et al., 1991; Estes et al., 2009, 2013; Griffith et al., 2010; Pastor-Cerezuela et al., 2021; Pisula, 2007). Varias revisiones (Barroso et al., 2018; Bonis, 2016) y un metaanálisis (Hayes y Watson, 2013) corroboran estos resultados con un elevado tamaño del efecto. Asimismo, contamos con evidencia de que las madres y padres de personas con TEA presentan mayores dificultades de calidad de vida y salud mental y física en comparación tanto con grupos normativos (Estes et al., 2009; Gau et al., 2012; Gong et al., 2015; Ingersoll et al., 2011; Ingersoll y Hambrick, 2011; Lai et al., 2015; Lee, 2009; Lee et al., 2009; Montes y Halterman, 2007; Vasilopoulou y Nisbet, 2016; Yirmiya y Shaked, 2005) como con familias cuyos miembros presentan otros trastornos (Blacher y McIntyre, 2016; Yirmiya y Shaked, 2005). 39 En relación a los niveles de estrés, es importante destacar que diversos estudios señalan que existen diferencias de género, en algunos casos apuntando a que las madres presentan mayores niveles de estrés, ansiedad y depresión (Dabrowska y Pisula, 2010; Demsar y Bakracevic, 2021; García- López, Sarriá y Pozo, 2016; Gong et al., 2015; Lee, 2009; Herring et al., 2006), y en otros encontrando mayores niveles de estrés en los padres (Rivard et al., 2014). Sin embargo, otros estudios (e.g., Davis y Carter, 2008; Yirmiya y Shaked, 2005) encuentran que el género de los progenitores no influye en los niveles de estrés. Numerosos estudios se han centrado en identificar los factores que predicen el estrés, la calidad de vida y la salud física y mental en el caso de los padres y madres de personas con TEA, generalmente utilizando dimensiones individuales, tales como la severidad del trastorno de la persona con TEA o las estrategias de afrontamiento de las figuras parentales. En relación a las características individuales de la persona con TEA, los factores que han recibido mayor interés han sido la severidad de la sintomatología y la presencia de problemas de conducta. En general, los estudios son consistentes en señalar la importancia de los problemas de conducta como predictores de los niveles de estrés y salud mental tanto en padres como en madres, incluso por encima de la severidad de la sintomatología (Barker et al., 2011; Blacher y McIntyre, 2016; Enea y Rusu, 2020; Estes et al., 2013; Herring et al., 2006; Lecavalier et al., 2016; Peters- Scheffer et al., 2012; Pozo y Sarriá, 2014b). Sin embargo, la evidencia acerca de la influencia de la severidad de la sintomatología sobre los niveles de estrés es inconsistente, con numerosos estudios que relacionan mayores niveles de 40 severidad de la sintomatología con mayores niveles de estrés y problemas de salud mental —como ansiedad y depresión— en padres y madres (Benson, 2006; Ilias et al., 2018; Ingersoll et al., 2011; Ingersoll y Hambrick, 2011; Lyons et al., 2010; Pozo y Sarriá, 2014b; Tomeny, 2017), mientras que otros no encuentran relación entre ambos factores (Barker et al., 2011; Lee et al., 2009; McStay, Dissanayake et al., 2014; Peters-Scheffer et al., 2012). La amplia variabilidad en los instrumentos de evaluación empleados para la evaluación de la severidad de la sintomatología puede explicar, al menos en parte, las diferencias encontradas entre los distintos estudios (McCauley et al., 2019). Sin embargo, la presencia de trastornos comórbidos, como TDAH, sí están claramente relacionados con mayores niveles de estrés (Hong et al., 2021; Schiltz et al., 2022). Otras dificultades que pueden presentar las personas con TEA, como los problemas de sueño o alimentación, también han mostrado están relacionados con mayores niveles de estrés y problemas de ajuste en las madres (Martin et al., 2019). Otra de las características de la persona con TEA que se han analizado son el cociente intelectual (CI) y las habilidades para la vida diaria o conductas adaptativas. Aunque al igual que con la severidad de la sintomatología la evidencia disponible no es contundente, algunos estudios indican que tanto el CI como las conductas adaptativas no influyen en los niveles de estrés (Davis y Carter, 2008; Estes et al., 2009; 2013; Lecavalier et al., 2006; Peters-Scheffer et al., 2012). Sin embargo, otros estudios apuntan a la importancia del CI y las habilidades adaptativas para el estrés de padres y madres de personas con TEA (Rivard et al., 2014). 47 McConnell et al., 2015; Phelps et al., 2009), como cualitativa (e.g., Altiere y von Kluge, 2009b; Myers et al., 2009; Ooi et al., 2016; Potter, 2016). A pesar de los retos y demandas adicionales que supone tener un hijo/a con TEA, algunas familias perciben ciertos beneficios derivados de esta situación, como son el fortalecimiento de los lazos entre los miembros de la familia, el crecimiento personal y ser capaz de empatizar y ser más compasivo con otras personas (Altiere y von Kluge, 2009b; Myers et al., 2009; Ooi et al., 2016; Potter, 2016) . Además, para algunos padres y madres tener un hijo/a con TEA les ha enseñado a valorar las pequeñas cosas e identificar qué prioridades hay en la vida, ayudándoles de esta manera a dotar de sentido los momentos de adversidad (McConnell et al., 2015; Myers et al., 2009; Ooi et al., 2016; Potter, 2016). Asimismo, algunos padres y madres de personas con TEA se convierten en portavoces por los derechos de las personas con TEA y describen sentimientos de orgullo hacia sus hijos/as (Myers et al., 2009; Potter, 2016; Samsell et al., 2022). Es importante destacar que la investigación cualitativa en este sentido ha proporcionado una visión más completa de las experiencias de las familias de personas con TEA, aportando tanto aspectos positivos como negativos y caracterizando la experiencia como mixta ya que se combinan sentimientos diversos (e.g., Altiere y von Kluge, 2009b; Myers et al., 2009; Ooi et al., 2016; Potter, 2016; Samsell et al., 2022). En resumen, tener un hijo/a con TEA suele tener un importante impacto en padres y madres, que suelen manifestar niveles elevados de estrés y problemas de salud mental y física. Este impacto es particularmente relevante en el caso de las madres. Aunque existen algunas discrepancias, en general, las características de la persona con TEA más relacionadas tanto con el estrés 48 como con los problemas de salud mental de los progenitores son los problemas de conducta y la severidad en la sintomatología. Además, contamos con una notable evidencia que apunta a las estrategias de afrontamiento activas y el apoyo social informal y formal, como importantes recursos personales de madres y padres que tienen un efecto protector y se relacionan con menores niveles de estrés. Además de provocar estrés y mostrar efectos negativos en el ajuste personal, otra de las áreas donde los padres y madres de personas con TEA perciben mayor impacto es en las relaciones de pareja. Aunque la evidencia es inconsistente en cuanto a las tasas de divorcio y la percepción de la calidad de la relación marital, los diferentes estudios apuntan a un mayor riesgo de conflictos y dificultades en la relación de pareja debido a los estresores añadidos que enfrentan estas familias. En el caso de las madres, la implicación de la pareja y los recursos de respiro familiar son factores esenciales para una mayor satisfacción con la relación pareja. En definitiva, los padres y las madres de personas con TEA se enfrentan a diferentes retos que suponen estresores adicionales en su vida diaria. Sin embargo, a pesar de estas dificultades, numerosas familias reportan aspectos positivos, tales como el fortalecimiento de los lazos familiares y el crecimiento personal. 2.2. Impacto en los hermanos/as de personas con TEA Como se ha mencionado previamente, a lo largo de los últimos años ha cobrado particular importancia el estudio del impacto del TEA en los diferentes miembros de la familia. Sin embargo, a pesar de que contamos con una gran cantidad de literatura que avala el impacto en padres y madres de personas con TEA, existen de forma comparativa pocos estudios que aborden esta cuestión en el caso de los hermanos y hermanas, a pesar de que comparten en 49 muchas ocasiones las mismas dificultades y situaciones estresantes que las figuras parentales (Keirsey, 2016; Orsmond y Seltzer, 2009). Las relaciones entre hermanos/as constituyen uno de los vínculos más significativos y duraderos en la vida de las personas (Feinberg et al., 2012; Seltzer et al., 2005). Los hermanos/as proporcionan las primeras experiencias de socialización entre iguales y, como tal, son una fuente importante de apoyo emocional, social y de aprendizaje; son los primeros amigos y rivales de la misma edad, proporcionan las primeras experiencias de compartir y pelear, etcétera (Barak-Levy et al., 2010). Las constantes interacciones, así como la pertenencia a una misma situación familiar y cultural hacen que las relaciones entre hermanos/as tengan un papel fundamental en el desarrollo cognitivo, social y afectivo de las personas (Keirsey, 2016; Orsmond et al., 2012). Estas relaciones presentan características únicas y la evidencia disponible ha puesto de manifiesto que cobran mayor importancia incluso en el caso de las familias con una persona con discapacidad, donde un alto porcentaje de los hermanos/as se harán cargo de su familiar con discapacidad (Sherpey y Brown, 2013; Higgins et al., 2012). Esta situación implica un cambio a nivel cualitativo en la relación entre hermanos/as, ya que se evoluciona de una relación basada en la horizontalidad a una relación de carácter más jerárquica. El foco de los estudios que abordan el impacto en los hermanos/as de personas con TEA ha ido evolucionando en los últimos años. A pesar de que la mayoría de los estudios se han centrado mayoritariamente en el ajuste social, conductual y emocional de los hermanos/as, así como en los factores que influyen y predicen dicho ajuste, en las últimas décadas ha aparecido un cuerpo creciente de literatura centrada en el análisis de las relaciones entre 50 hermanos/as de forma directa y sus implicaciones para el ajuste. Por último, más recientemente, diversos autores han comenzado a elaborar un marco teórico integrador, partiendo de otros modelos, para explicar las posibles diferencias de ajuste en los hermanos/as, el Siblings Embedded Systems Framework (Kovshoff et al., 2017), que abordaremos en este capítulo en mayor detalle. Los resultados de los estudios sobre el impacto en los hermanos/as de personas con TEA han sido inconsistentes (Orsmond y Long, 2021; McHale et al., 2016; Meadan et al., 2010). Diversos estudios han encontrado que los hermanos/as de personas con TEA tienden a presentar un ajuste negativo, manifestando mayores niveles de ansiedad, depresión y dificultades emocionales, así como un peor funcionamiento social y mayores niveles de problemas conductuales que los grupos de comparación (e.g., Griffith et al., 2014; Lovell y Wetherbell, 2016; Orm et al., 2021; Ross & Cuskelly, 2006). Asimismo, estos autores informan de una peor relación entre hermanos, con mayores niveles de rivalidad, agresión, preocupación por el futuro y menor intimidad, en comparación tanto con otros grupos con trastornos del desarrollo —como discapacidad intelectual o Síndrome de Down—, como con población normativa (Hodapp y Urbano, 2007; Kaminsky y Dewey, 2001; Knott et al., 1995; Ross y Cuskelly, 2006). Otros estudios, sin embargo, informan de un ajuste normativo en esta población, no encontrando diferencias significativas en el ajuste o en la relación entre hermanos/as en familias con personas con TEA en comparación con otros grupos (e.g., Dempsey et al., 2012; Hastings y Petalas, 2014; Orsmond y Seltzer, 2009; Shivers et al., 2013). De hecho, algunos estudios aportan resultados que muestran interacciones afectuosas y 51 positivas entre estos hermanos/as, incluso informando de un ajuste más positivo en comparación con otros grupos, mostrando una mejor capacidad de comprender las acciones de los demás, mejores niveles de ajuste psicológico general, mayor tolerancia al estrés, mejores estrategias de auto-control, así como la percepción de mayores niveles de contacto y cercanía, más conductas prosociales y menores niveles de agresión entre los hermanos/as (Meadan et al., 2010; Orm et al., 2021; Roeyers y Mycke, 1995; Roper et al., 2014; Shivers, 2019). A pesar de que en general los resultados son inconsistentes, un reciente metaanálisis (Shivers, Jackson, et al., 2019) que incluye los resultados de 69 muestras diferentes de estudios cuantitativos concluyó que los hermanos/as de personas con TEA presentaban un ajuste significativamente más negativo que los hermanos/as de muestras normativas y con otros trastornos del desarrollo en las áreas de problemas internalizantes, funcionamiento psicológico y social, y calidad de las relaciones entre hermanos/as. Sin embargo, no aparecían diferencias significativas en las áreas relacionadas con problemas conductuales y ajuste general. Estas inconsistencias se pueden explicar fundamentalmente por diferencias metodológicas relacionadas con los grupos de edad incorporados (rangos amplios de edad o una etapa evolutiva concreta), diferentes grupos de comparación (trastornos del desarrollo, discapacidad intelectual, Síndrome de Down, discapacidad física, etcétera), uso de diferentes dimensiones para considerar el ajuste y el uso de instrumentos de evaluación diferentes (Cuskelly y Meadan, 2007). La mayor parte de las investigaciones que han estudiado el ajuste y las relaciones entre hermanos/as de personas con discapacidad han empleado una metodología cuantitativa. El reciente incremento en el número de estudios 52 cualitativos que abordan esta temática ha permitido comprender en mayor profundidad la complejidad de la situación y de sus experiencias. En estos estudios, los hermanos/as de personas con TEA describen sentimientos ambivalentes y con frecuencia complejos, manifestando emociones negativas como la ansiedad y el estrés, mayor asunción de responsabilidades o sensación de soledad, y sentimientos de envidia o vergüenza en la relación entre hermanos/as. Sin embargo, estos sentimientos vienen también acompañados de ciertas experiencias positivas, tales como la percepción de ser mejor persona o haber desarrollado un mejor desarrollo intrapersonal, así como demostrar un gran cariño y admiración por el hermano/a con TEA (Leedham et al., 2020; Mandleco y Webb, 2015; Schmeer et al., 2021; Watson et al., 2021). Además de esa parentificación o asunción de responsabilidades añadidas, los hermanos/as de personas con TEA tienden a adoptar un rol protector, permaneciendo en estado de alerta (Angell et al., 2012; Cridland et al., 2016; Leedham et al., 2020; Tozer y Atkin, 2015; Tsai et al., 2018; Ward et al., 2016). Aunque algunos hermanos/as se sienten orgullosos de ejercer este rol y lo evalúan de forma positiva, otros manifestaban frustración ante esta “obligación” (Cridland et al., 2016; Gorjy et al., 2017; Leedham et al., 2020). En conjunto, estos estudios cualitativos nos ayudan a comprender en mayor profundidad y detalle la complejidad de las relaciones entre hermanos/as en el marco de una familia con un hijo/a con TEA, y a no percibir el ajuste y las relaciones entre hermanos/as en términos absolutos de impacto negativo o positivo, sino comprendiendo los matices y las áreas grises que caracterizan esta relación. Sin embargo, es necesario continuar explorando en mayor profundidad la perspectiva de los hermanos/as y sus experiencias, 53 particularmente las relacionadas con las relaciones parentofiliales y los factores que influyen en el ajuste negativo para poder mejorar y adaptar de manera adecuada los servicios y apoyos dirigidos a esta población. Muchos de los estudios centrados tanto en el ajuste como en las relaciones entre hermanos/as analizan diferentes factores que pueden influir tanto en el ajuste individual como en las relaciones entre hermanos/as en familias de personas con TEA. Los factores que se han tenido en cuenta tienen que ver fundamentalmente con variables sociodemográficas, características de la persona con TEA y dimensiones del entorno familiar. En relación a las características sociodemográficas, varios estudios apuntan al género, el orden de nacimiento y el número de hermanos como factores que influyen en el ajuste. Por un lado, según varios estudios, las hermanas de personas con TEA tendrían menor riesgo de presentar dificultades de ajuste en comparación con los hermanos (Kaminsky y Dewey, 2001; Pavlopoulou et al., 2019). Sin embargo, estudios con hermanos/as adultos de personas con discapacidad intelectual han detallado que no es tanto el género del hermano/a como el género de la díada hermano/a – persona con discapacidad intelectual, siendo la díada hermana–hermana la que presentaba mayores niveles de cercanía e implicación en la relación (McHale et al., 2016). También en relación al género, se ha señalado la parentalización como un fenómeno más frecuente entre las hermanas de personas con TEA (Meadan et al., 2010). En relación con el número de hermanos/as en la familia, parece que el ser únicamente dos (la persona con TEA y el hermano/a evaluado) incrementa el riesgo de manifestar problemas conductuales (Meadan et al., 2010). Asimismo, diversos estudios apuntan que los hermanos menores de 54 personas con TEA desarrollan menos conductas prosociales que los hermanos/as mayores (Orsmond y Fulford, 2018; Tozer et al., 2013). Respecto a la influencia del orden de nacimiento en los roles de cuidadores, los datos disponibles señalan que los hermanos/as asumen un rol dominante en el cuidado de las personas con TEA con independencia del orden de (Gilligan et al., 2015; Marciniak, 2017). Finalmente, otra de las características sociodemográficas que se ha tenido en cuenta es la etapa evolutiva en la que se encuentra el hermano/a de la persona con TEA. Orsmond y colaboradores (2007) identificaron que el ajuste de los hermanos/as de personas con TEA empeora durante la adolescencia y la adultez. En una línea similar, los estudios cualitativos identifican algunos temas —como la preocupación por el cuidado futuro o ciertas características de la relación— como específicos durante las etapas de la adolescencia y la adultez (e.g., Pavlopoulou y Dimitriou, 2019). En relación con las características específicas de la persona con TEA, al igual que en el caso de los padres y las madres, dos de las variables que más se han estudiado tanto como predictoras como moderadoras del ajuste de los hermanos/as han sido los problemas de conducta y la severidad de la sintomatología de la persona con TEA. Los resultados de los estudios son inconsistentes respecto al papel de la severidad de la sintomatología, con algunos estudios considerándola como una variable predictora (Gau et al., 2010; Stoneman, 2005) y otros no encontrando una influencia directa (Meadan, 2009; Krull, 2007). Sin embargo, los resultados apuntan de manera consistente al papel negativo de los problemas de conducta en el ajuste y calidad de las relaciones de los hermanos/as de personas con TEA (Begum y Blacher, 2011; Patterson, 2002; Orsmond et al., 2009; Shivers et al., 2019). Los estudios 55 cualitativos son congruentes con estos resultados, poniendo de manifiesto la aparición de sentimientos negativos en los hermanos/as ante las situaciones en las que las personas con TEA muestran conductas disruptivas (e.g., Kersey, 2016; Safran, 2017; Ward et al., 2016). En relación con las características del entorno familiar, el ajuste de los hermanos/as de personas con TEA no solo se ve afectado de forma directa por la persona con TEA, sino también de forma indirecta por el impacto que tiene la situación en las figuras parentales. En este sentido, diversos estudios han puesto de manifiesto que mayores niveles de estrés parental y/o depresión materna influyen en el ajuste en los hermanos/as (Orsmond y Seltzer, 2009; Quintero y McIntyre, 2010). Asimismo, aunque escasos, otros estudios recalcan el papel en el ajuste de los hermanos/as de los apoyos y recursos recibidos por la familia, enfatizando el papel del apoyo social como factor de protección (Kirchhofer et al., 2022), a pesar de que en general perciben menos apoyo en comparación con los hermanos/as de personas con otro trastorno. Finalmente, aunque escasos, algunos estudios identifican que la percepción de trato diferencial por parte de los padres y las madres o el “favoritismo” hacia el otro hermano/as están relacionados con una menor calidad en la relación entre hermanos/as y más problemas de ajuste (Richmond et al., 2005; Scholte et al., 2007). Otros estudios matizan esta afirmación, entendiendo a los hermanos/as de personas con TEA como agentes activos, por lo que recalcan que la comprensión y aceptación de los motivos por los que existe un trato diferencial son mejores predictores del ajuste y la calidad de las relaciones que la propia percepción de trato diferencial (Louis y Kumar, 2015; Kivers y Tsai, 2007). 56 Algunos estudios cualitativos aportan que, a pesar de que los hermanos/as perciben habitualmente un trato diferencial (Cridland et al., 2016; Corsano et al., 2016; Leedham et al., 2020; Tsai et al., 2018; Ward et al., 2016), la mayoría comprende que no es favoritismo sino una mayor necesidad de atención, aunque el deseo de pasar un mayor tiempo con los padres y madres se mantiene (Cridland et al., 2016; Corsano et al., 2016; Kersey, 2016; Safran, 2017). A pesar de estas dificultades y la presencia de conflictos por la atención diferencial, los estudios reportan en general una buena calidad de las relaciones entre progenitores e hijos/a normotípicos (Kersey, 2016; Pavlopoulou y Dimitriou, 2019, 2020). Finalmente, teniendo en cuenta los diferentes factores que influyen en el ajuste de los hermanos/as normotípicos, Kovshoff y colaboradores han elaborado un marco teórico integrador para el estudio del ajuste y la comprensión de las relaciones entre hermanos/as, The Siblings Embedded Systems Framework (Kovshoff et al., 2017) (ver Figura 2). Este modelo se construye partiendo tanto de la evidencia existente en el área de las relaciones entre hermanos normotípicos y en el área del TEA, como teniendo en cuenta otros modelos teóricos preexistentes (la teoría familiar sistémica, el modelo de doble ABCX, el modelo de diátesis – estrés y el modelo ecológico). Figura 2 The Siblings Embedded Systems Framework (Tomada de Kovshoff et al., 2017) 63 roles dentro de las familias, algunos de los cuales son específicos de las familias de personas con discapacidad (Margetts et al., 2006; Prendeville y Kinsella, 2019). Los abuelos/as de personas con discapacidad cumplen con diferentes roles dentro de la familia. Por un lado, los datos apuntan a que al menos un tercio de los abuelos/as son los primeros en detectar algunas de las señales de alerta relacionadas con el TEA o con algún retraso en el desarrollo. Sicherman et al. (2018) encontraron que las interacciones frecuentes abuelos/as – nietos/as con TEA reducían de forma significativa el tiempo de diagnóstico en al menos 5 meses. La experiencia previa en el cuidado y crianza de niños y niñas (lo que supone una cierta experiencia con los hitos del desarrollo normativo) y el hecho de que la mayoría tienen un contacto frecuente con su nieto/a pero no comparten convivencia, hace que los abuelos/as estén en una posición privilegiada para detectar dificultades en el desarrollo (Sicherman et al., 2018). Este rol de los abuelos/as es esencial debido a la importancia que tiene la detección temprana para la posterior intervención (Dawson et al., 2010; Hernández et al., 2005). Otro de los roles que ejercen los abuelos/as de personas con discapacidad es la actuación como nexo de unión entre la familia nuclear de la persona con TEA y el resto de familia extensa, así como “seguro” para que las necesidades de los hermanos/as de las personas con TEA sean cubiertas (Margetts et al., 2006; Miller et al., 2012; Prendeville y KInsella, 2018). Finalmente, uno de los principales roles de los abuelos/as es el de ejercer como fuentes de apoyo instrumental y emocional. Los abuelos/as en muchas ocasiones apoyan a la familia de la persona con discapacidad de 64 diferentes maneras. Las más importantes son a través del apoyo económico, cuidado de los menores cuando los padres/madres están trabajando y como opción de respiro familiar (D’ Astous et al., 2013; Hillman, 2007; Hillman et al., 2016; Lee y Gardner, 2010; Novak-Pavlic et al., 2021; Prendeville y Kinsella, 2018; Trute, 2003). Asimismo, en algunas ocasiones participan no solo en las decisiones sobre los tratamientos o intervenciones, sino también en las propias intervenciones, actuando por tanto como agentes directos de intervención. El apoyo emocional, aunque relevante, en algunas ocasiones supone que los abuelos/as estén confusos con respecto a su papel, ya que ejercen como cuidadores, pero al mismo tiempo no tienen el papel principal en la toma de decisiones sobre el cuidado de los menores, generando esta situación tensión con padres y madres, sobre todo en relación a la disciplina de la persona con TEA (Hillman, 2007; Margetts et al., 2006). En general, los abuelos/as de personas con TEA perciben los retos que afrontan diariamente los padres y madres de las personas con TEA (Sullivan et al., 2012; Yang et al., 2018) y ofrecen apoyo emocional a través de la escucha, la ayuda en la búsqueda de soluciones y en la celebración de los pequeños logros de la persona con TEA (Kaczmarek, 2021). Diversos estudios han identificado factores que influyen en la implicación de los abuelos/as en el cuidado de personas con TEA. La cercanía física al domicilio familiar es un factor importante para la implicación de los abuelos/as en el cuidado de la persona con TEA, con aquellos abuelos/as que residen más cerca implicándose más y con mayor frecuencia en el cuidado diario (D’Astous et al., 2013; Lee y Gardner, 2010). Otro factor relevante en la implicación en el cuidado de la persona con TEA es la calidad de la relación con los padres y 65 madres. Es importante recordar que los padres y madres son los “encargados de abrir o cerrar las puertas al acceso a la persona con TEA”, por tanto, si la relación de los abuelos/as con sus hijos/as no es buena, la probabilidad de implicación es menor (D’Astous et al., 2013; Lee y Gardner, 2010). De acuerdo con D’Astous et al. (2013) otros factores fundamentales relacionados con una mayor implicación de los abuelos/as de personas con TEA son su participación en la vida de la persona con TEA, como, por ejemplo, la realización de actividades conjuntas o las llamadas frecuentes por teléfono en caso de distancia física y una buena comprensión de la discapacidad. Los pocos estudios que abordan el impacto en los abuelos/as de personas con discapacidad en general, y con TEA en particular, desde su propia perspectiva resaltan, por un lado, sentimientos o reacciones comunes a los padres y las madres, como pueden ser, los alti-bajos emocionales, el aumento de los niveles de estrés o la percepción de un impacto positivo, como por ejemplo, en la toma de perspectiva, en la mayor apreciación de los pequeños progresos y en la sensación de mayor cercanía en la relación con la persona con discapacidad, así como la percepción de mayor unión en la familia (Fiske, 2017; Hillman, 2007; Hillman et al., 2016, 2017; Novak-Pavlic et al., 2021; Wooldbridge et al., 2009). Por otro lado, los diferentes estudios señalan que existe un impacto en aspectos que son idiosincrásicos de los abuelos/as. Miller et al. (2012) señalan que los abuelos/as de personas con discapacidad, a pesar de desarrollar sentimientos de ira, miedo e incredulidad en el momento del diagnóstico, tienden a “guardarse” sus emociones, priorizando el apoyo emocional a sus hijos/as en esos momentos. Asimismo, en este estudio, los abuelos/as de 66 personas con discapacidad reconocían que la presencia de una persona con discapacidad en la familia suponía una fuente añadida de conflictos. Los principales motivos de conflicto fueron la cantidad de atención prestada a la persona con discapacidad en comparación con el resto de nietos/as y a las expectativas por parte de los padres y madres acerca de la adecuada relación por parte de la familia extensa con su hijo/a con discapacidad. Otros estudios centrados en las experiencias de los abuelos/as de personas con TEA específicamente, y en concordancia con el estudio de Miller et al. (2012), identifican la preocupación por el desarrollo presente y futuro tanto de la persona con TEA como de la familia nuclear y la familia extensa (D’Astous et al., 2013; Fiske, 2017; Hillman et al., 2016, 2017; Margetts et al., 2006). Margetts et al. (2006) establece que los abuelos/as de personas con TEA perciben una doble carga, entendida como la implicación tanto en el cuidado de su nieto/a con TEA, como de su propio hijo/a. Un aspecto importante relacionado con el impacto en los abuelos/as de personas con TEA específicamente es la percepción de sacrificio en diferentes áreas de su vida. Los abuelos/as de personas con TEA reportan haber hecho sacrificios a nivel de tener que recalibrar y adaptar su vida, ya que estas nuevas circunstancias han incrementado sus responsabilidades en el cuidado y apoyo (Miller et al., 2012; Prendeville y Kinsella, 2019), lo que ha supuesto en algunos casos sentimientos de soledad y problemas de salud mental (Prendeville y Kinsella, 2019). En concreto, estudios como el de Hillman y colaboradores (2016) señalan que un 12% de los abuelos/as de personas con TEA perciben estrés o negatividad asociados al TEA de su nieto/a. Tener un nieto/a con TEA también supone un sacrificio en el ámbito económico, ya que 67 colaboran en el pago de terapias y tratamientos, incluso en ocasiones teniendo que volver a trabajar tras una jubilación para poder hacer frente a estos gastos adicionales (Hillman et al., 2016). Finalmente, en relación a los aspectos positivos, además de los mencionados en común con los padres y madres, los abuelos/as de personas con TEA perciben la relación con su nieto/a como un aliciente para mantenerse activos, dándole un propósito a su vida (Hillman et al., 2017), y percibiendo en general un buen ajuste y resiliencia a pesar de las dificultades encontradas (Hillman et al., 2016). En resumen, a raíz de los cambios que ha sufrido la sociedad desde mediados del siglo XX, fundamentalmente los cambios demográficos y la incorporación al trabajo de la mujer, la importancia e implicación de los abuelos/as de personas con discapacidad en el cuidado de los menores y en el apoyo a la familia nuclear ha aumentado. Este papel es incluso más importante en el caso de las familias de personas con TEA, cuyas necesidades de apoyo son mayores y más extendidas en el tiempo. Sin embargo, adolecemos de estudios que aborden las experiencias de los abuelos/as de personas con TEA desde su propia perspectiva. Los pocos estudios que abordan esta temática resaltan que el impacto en los abuelos/as, al ser cuidadores, comparte ciertas similitudes con los resultados de los estudios con padres y madres, tales como los alti-bajos emocionales y la apreciación de los pequeños logros, si bien las experiencias de los abuelos y abuelas presentan ciertas características idiosincrásicas que son necesarias tener en cuenta para un adecuado apoyo a estas familias, como son la doble preocupación y la percepción de sacrificio. 68 2.4. Impacto en la familia como sistema Tal y como se ha señalado en los capítulos anteriores, la presencia de una persona con TEA en la familia tiene un impacto individual sobre los diferentes miembros, así como un impacto en las relaciones dentro de los subsistemas familiares (subsistema fraternal, parental y marital). Tomando como referencia la perspectiva sistémica del funcionamiento familiar, la convivencia con una persona con TEA tiene además un impacto en la familia en su conjunto, más allá de la suma de los impactos individuales y diádicos. Por tanto, es importante considerar el impacto en las diferentes áreas de la vida familiar. En este ámbito, el foco de los estudios ha estado centrado en analizar el impacto de convivir con una persona con TEA en la organización de la vida familiar, la situación económica y el funcionamiento familiar, que son las áreas que abordamos a continuación. El diagnóstico de TEA en un miembro de la familia tiene implicaciones claras para la organización de la vida familiar. Numerosos estudios indican que padres, madres y hermanos/as de personas con TEA perciben un impacto significativo en su día a día y en la organización de la vida cotidiana familiar. Desde el momento del diagnóstico, e incluso antes, cuando se comienzan a percibir señales de alerta, la familia entra en contacto con diversos recursos y profesionales (asociaciones, atención temprana, diferentes terapias, etcétera). Esto supone una reorganización de la vida familiar, que tiene que adaptarse a una nueva rutina (Altiere y von Kluge, 2009a; Blanche et al., 2015; DeGrace, 2004; Fletcher et al., 2012; Larson, 2006; Ludlow et al., 2011; Neely-Barnes et al., 2011; Woodgate et al., 2008). La responsabilidad de esta reorganización 69 recae normalmente sobre las madres, percibiendo poca implicación y apoyo en este sentido por parte de los padres (Blanche et al., 2015; Gray, 2003). En relación con esta reorganización de la vida familiar y de las rutinas, una de las áreas en las que los diferentes miembros de la familia perciben un mayor impacto es en la vida social y en el ocio compartido. Madres y padres de personas con TEA describen una reducción considerable en sus actividades sociales y de ocio compartido, percibiendo un aumento en el aislamiento de la familia en su conjunto, acompañado de sentimientos de frustración (Bristol, 1984; Degrace, 2004; Fletcher et al., 2012; Meirsschaut et al., 2010). Concretamente, en el estudio realizado por R. I. Brown et al. (2006), los resultados mostraron que un 35% de las familias de personas con TEA consideraban que tenían muy poco o nada tiempo de ocio. En general, se plantean diversos motivos para esta reducción en la vida social de las familias. Una de las posibles barreras tiene que ver con las dificultades de acceso a opciones de ocio compartido adecuadas para las personas con discapacidad (Law et al., 2007). Asimismo, la participación en terapias y diferentes recursos, así como las mayores necesidades de cuidado de las personas con TEA, suponen un aumento de las responsabilidades familiares y una disminución de la cantidad de tiempo disponible para actividades de ocio en general y actividades que impliquen a personas del entorno en particular (Blanche et al., 2015; Meirsschaut et al., 2010; Neikrug et al., 2011), incluso en comparación con familias con hijos/as con otros trastornos (R. I. Brown et al., 2006). Contrariamente a estos estudios, otros autores apuntan a similitudes en el tiempo dedicado al ocio en familia entre las familias de personas con TEA y otras familias, pero con menores niveles de satisfacción, poniendo el énfasis en 70 la importancia de la calidad del tiempo de ocio compartido más que en la cantidad tiempo en sí mismo (Walton, 2019). Algunas de las posibles dificultades que pueden estar relacionadas tanto con la participación como con un menor disfrute del tiempo de ocio compartido tienen que ver con las propias características de la persona con TEA. Los patrones restrictivos o repetitivos de comportamiento (Leekam et al., 2011), la necesidad de rutinas (Larson, 2006) o la sensibilidad sensorial (Hochhauser y Engel-Yeger, 2010) pueden interferir con el disfrute del tiempo de ocio. En ocasiones, además, tanto los padres, las madres como los hermanos/as de personas con TEA se sienten juzgados o sienten vergüenza en las salidas sociales debido ciertos comportamientos de la persona con TEA (Blanche et al., 2015; Fong et al., 1993). Esto lleva a que las figuras parentales en ocasiones intenten disimular el comportamiento atípico de su hijo/a con TEA o a evitar el contacto social (Blanche et al., 2015), y a que estén en permanente alerta cuando están con amigos/as o familiares (DeGrace, 2004). Asimismo, en ciertos momentos, los padres y madres de personas con TEA se sienten incomprendidos por las personas de su entorno, incluso sintiendo rechazo o desinterés por parte de familiares y amigos/as (Blanche et al., 2015; Farrugia, 2009; Gray, 2002). Todas estas circunstancias conllevan un aumento en la percepción de aislamiento social. Varios estudios cualitativos con hermanos/as de personas con TEA han identificado como un tema relevante la reducción en la vida social de la familia (Cridland et al., 2016; Gorjy et al., 2017; Keirsey, 2016; Petalas et al., 2009). A pesar de estas dificultades, las familias de personas con TEA desarrollan y aprenden estrategias efectivas que les ayudan a poder tener momentos de ocio compartido satisfactorios con todos los 71 miembros de la familia (Larson, 2006). Otra alternativa es la utilización en ciertos momentos de servicios de respiro familiar, cuyo uso reduce la percepción de sobrecarga y permite a las familias disfrutar de tiempo de ocio personal o familiar (Bhopti et al., 2016), aunque es importante recalcar que esto supone un gasto económico mayor. Además de la vida social, otra de las áreas en las que las familias sufren mayor impacto es en el ámbito económico. Las familias de personas con TEA perciben un impacto económico importante derivado de su situación. El tener un hijo/a con TEA supone un aumento significativo en el dinero invertido en el cuidado de los hijos/as, ya que tienen que cubrir el coste de la atención especializada (terapias), materiales, escolarización y otros servicios (Fletcher et al., 2012; Horlin et al., 2012; Rogge y Janssen, 2019). Diferentes estudios sobre el impacto económico llevados a cabo en Estados Unidos han encontrado un impacto negativo en las familias de personas con TEA en comparación con otros trastornos (Zablotsky et al., 2014), con mayores costes especialmente en aquellas familias con un hijo/a con TEA y discapacidad intelectual asociada (Saunders et al., 2015). De acuerdo con Lavelle y colaboradores (2014) en un estudio nacional realizado en Estados Unidos, tener un hijo/a con TEA implicaba un aumento de los costes relacionados con la atención sanitaria y educativa de alrededor de 17.000$, siendo los servicios educativos los que más gasto adicional suponen, debido al mayor uso del grupo de personas con TEA de servicios de educación especial. Sin embargo, es importante destacar que los resultados de este estudio mostraron que cuando las necesidades de apoyo relacionadas con el TEA eran menores, las 72 diferencias en los costes respecto a los gastos de familias normotípicas disminuían, incluso llegando a no ser significativas (Lavelle et al., 2014). Paralelamente, el cuidado de un hijo/a con TEA supone un alto coste en términos de tiempo para la coordinación con profesionales y recursos diversos (Lavelle et al., 2014). Este coste temporal tiene un impacto directo sobre la cantidad de horas disponibles para la actividad laboral y las posibilidades de crecimiento profesional, teniendo por tanto repercusiones en los ingresos familiares (Bhopti et al., 2016; Blanche et al., 2015; R. I. Brown et al., 2006; Ou et al., 2015). En numerosas ocasiones, al menos uno de los progenitores solicita una reducción de jornada o abandona la actividad laboral para dedicarse a tiempo completo al cuidado de la persona con TEA. Las familias con TEA sufren en consecuencia un doble impacto económico en términos de un aumento de los gastos y una reducción en los ingresos. Este impacto económico facilita el aislamiento social de estas familias (Blanche et al., 2015), ya que se limita el número y tipo de contextos de interacción de estas familias. Es importante señalar que en la actualidad no contamos con datos nacionales con los que ilustrar esta situación en España. Teniendo en cuenta que el sistema educativo, sanitario y el sistema de ayudas y recursos disponibles es diferente en nuestro país, es esencial incorporar estudios que avalen este tipo de impacto. En comparación con países como Estados Unidos, el sistema educativo y sanitario español es fundamentalmente de carácter público, con un acceso universal, por lo que seguramente los gastos escolares y de atención sanitaria sean menores. Finalmente, algunos estudios se centran en analizar el impacto de convivir con una persona con TEA en factores relacionados con el 79 Mora et al. (2020) en una revisión sistemática de la CdVF en el ámbito de la intervención temprana identifican dos aproximaciones a la conceptualización de la CdVF. La primera, se centra en la búsqueda de una definición a nivel teórico mientras que la segunda propone un enfoque funcional, poniendo el foco de atención en cómo operacionalizar y medir la CdVF. En la actualidad, de acuerdo con Mora y colaboradores (2020) entre diferentes definiciones teóricas de la CdVF, siendo la más ampliamente utilizada la citada por Park y colaboradores (2003), que pone el énfasis en cubrir las necesidades de la familia y disfrutar del tiempo juntos. Esta conceptualización considera no solamente las necesidades de la familia como un todo, sino también las necesidades de cada uno de los miembros de forma individual. En la actualidad, una de las definiciones más extendidas es la desarrollada por Zuna et al. (2010), quienes proponen que “la CdVF es una sensación dinámica de bienestar de la familia, definida e informada de forma colectiva y subjetiva por sus miembros, en la que las necesidades a nivel individual y familiar interactúan” (p.262). Esta definición tiene en cuenta el aspecto dinámico y cambiante de las dinámicas familiares, tomando en consideración que el concepto de CdVF evoluciona durante el proceso de crianza de una persona con discapacidad (Zuna et al., 2009). Tomando como referencia la conceptualización funcional, de acuerdo con Mora et al. (2020) existen en la actualidad seis conceptualizaciones diferentes que quedan reflejadas en seis escalas de evaluación con una gran variabilidad en el número de dimensiones propuestas. Este enfoque parte de la concepción multidimensional de la calidad de vida individual y la traslada a la conceptualización y evaluación de la CdVF (Mora et al., 2020; Samuel et al., 80 2012). Por tanto, esta forma de conceptualización implica una simbiosis entre las escalas de evaluación y la definición de CdVF. A continuación, en la Tabla 1 se muestra un resumen de las seis escalas disponibles con sus respectivas dimensiones. Las conceptualizaciones más importantes y más utilizadas, tanto en su versión original como adaptadas a otros idiomas, son la propuesta por el Beach Center FQoL (L. Hoffman et al., 2006) y la Family Quality of Life Survey, propuesta por I. Brown y colaboradores (2006). A nivel nacional, cabe destacar por un lado la adaptación y validación de la Beach Center Family Quality of Life (Balcells-Balcells et al., 2011) y la creación de la escala CdVF para familias de personas con discapacidad intelectual menores y mayores de 18 años. Dicha escala conceptualiza la CdVF a partir de siete dimensiones, diferentes para menores y mayores de 18 años (Giné et al., 2013). Recientemente, se ha llevado a cabo una revisión de esta escala (Balcells-Balcells et al., 2020), que ha supuesto un cambio en su conceptualización a nivel funcional, identificando cinco dimensiones (ver Tabla 1), en vez de la siete que aparecían originalmente, tanto para las familias de niños y niñas como de adultos con discapacidad intelectual. Ambas versiones, en consonancia con otras definiciones funcionales, identifican en su conceptualización el clima familiar y el bienestar económico como elementos importantes dentro de la CdVF, mientras en el caso de los adultos añaden énfasis en la autonomía de la persona con discapacidad intelectual, la organización y el apoyo familiar. 81 Tabla 1 Dimensiones y características de las escalas de CDVF. Adaptada de Mora et al. (2020) Escala Beach Center FQoL (L. Hoffman et al., 2006) FQoL Survey- 2006 (I. Brown et al., 2006) CdVF-ER (menores de 18 años; Giné et al., 2019a) The Autism Family Experience Questionnaire (AFEQ; Leadbiter et al., 2018) ITP-Child Quality of Life Questionnaire (Barnard et al., 2003) FaQol – Family Early Intervention Quality of Life (García-Grau et al., 2018) 5 dimensiones: 1.Interacción familiar 2.Parentalidad 3.Bienestar emocional 4.Bienestar físico y material 5.Apoyos relacionados con la discapacidad 9 dimensiones: 1.Salud 2.Finanzas 3.Relaciones familiares 4.Apoyo informal 5.Apoyo de los servicios 6.Influencia de los valores 7.Carrera profesional 8.Ocio y tiempo libre 9.Comunidad 5 dimensiones: 1.Clima familiar 2.Estabilidad emocional 3.Bienestar económico 4.Adaptación familiar 5.Recursos familiares 4 dimensiones: 1.Padres/madres 2.Familia 3.Desarrollo del niño/a 4.Síntomas del niño/a 5 dimensiones: 1.Efectos secundarios de la intervención 2.Relacionada con la intervención 3.Relacionado con la enfermedad 4.Relacionado con la actividad 5.Relacionado con la familia 3 factores: 1.Relaciones familiares 2.Acceso a la información y los servicios 3.Funcionamiento del niño/a Además de estas aproximaciones generales utilizadas en la conceptualización de la CdVF, existen algunos modelos teóricos específicos que abordan su estudio desde un enfoque integrador. En concreto, destacamos en esta línea la “Teoría Unificada de Calidad de Vida Familiar” (ver Figura 4) propuesta por Zuna et al. (2010). En la Figura 4 podemos observar el modelo con los diferentes conceptos que integra y la relación entre los mismos. Uno de los principales objetivos de esta teoría es facilitar la transferencia de la teoría a la práctica. Zuna et al. (2010) proponen cuatro conceptos explicativos para la CdVF que se explican a continuación. 82 Figura 3 Teoría Unificada de Calidad de Vida Familiar (Tomada de Zuna et al., 2010) Ø Conceptos sistémicos. Esta teoría considera tres conceptos sistémicos que influyen en la CdVF. o Los sistemas: entendidos como un conjunto de redes interconectadas organizadas para dar respuesta a las necesidades de la sociedad (e.g., Sistema educativo, sistema sanitario, etcétera). o Las políticas, definidas como guías que establecen y regulan la implementación de los servicios y programas. o Los programas, que hacen referencia a las entidades que dan apoyo o servicios a la población objetivo. 83 Ø Conceptos de desempeño/ejecución. Esta teoría considera como conceptos de desempeño/ejecución los siguientes: o Los servicios, definidos como el rango de actividades encaminadas a mejorar los resultados en un área tanto a nivel individual como familiar (e.g., logopedia, terapia familiar, etcétera). o Las prácticas, procedimientos o procesos específicos que sirven para dar apoyo al individuo o a la familia (e.g., apoyo conductual positivo, uso de pictogramas, etcétera). o Los apoyos específicos dirigidos a mejorar la calidad de vida y los resultados de las personas con discapacidad y sus familias (e.g., apoyo formal, apoyo emocional, etcétera). Ø Conceptos individuales. Esta teoría, teniendo en cuenta la literatura disponible hasta el momento, incorpora variables de naturaleza individual, que hacen referencia a aspectos descriptivos de los individuos que forman parte de la familia. o Variables demográficas personales (e.g., la edad de la persona con TEA). o Características individuales, definidas como rasgos más complejos y multidimensionales que pueden variar en el tiempo (e.g., salud mental o problemas de conducta). o Las creencias, definidas como las atribuciones de significado, comprensión o expectativas sobre un fenómeno (e.g., sentido de coherencia o expectativas de futuro). Ø Conceptos familiares. Esta teoría incluye: 84 o Características familiares, relacionadas con variables sociodemográficas a nivel de unidad familiar (e.g., los ingresos familiares). o Dinámicas familiares, definidas como los aspectos de la interacción o relación entre al menos dos miembros del sistema familiar (e.g., los niveles de comunicación o las características de la relación de pareja). De acuerdo con este modelo, los factores sistémicos tienen un impacto directo sobre los conceptos de desempeño, así como en los factores individuales y familiares. Los conceptos individuales y familiares predicen de forma directa la CdVF y de forma indirecta a través de la interacción con los apoyos, las prácticas y los servicios a nivel individual y familiar. En conjunto, la teoría unificadora propuesta por Zuna y colaboradores (2009) permite profundizar en diferentes conceptos relacionados con la CdVF proporcionando un buen marco de referencia. Se trata de un modelo que permite la incorporación de variables a diferentes niveles, así como de variables diádicas y relacionadas con el macrosistema, proporcionando una visión más completa e integradora de la CdVF, y facilitando su posterior aplicación a la práctica profesional. Teniendo en cuenta la amplitud y complejidad de la teoría propuesta y tal y como los propios autores recomiendan, es necesario realizar estudios empíricos que permitan ir validando aspectos concretos de la teoría. 3.2. Calidad de vida familiar en familias de personas con TEA: Descripción y variables predictoras Junto a los esfuerzos dedicados a su conceptualización, el foco de los estudios sobre la CdVF se ha dirigido a su descripción en familias con hijos/as 85 con discapacidad, a la comparación entre distintos tipos de familias —con hijos/as sin discapacidad y con diferentes tipos de trastornos—, así como a la relación de este constructo con diferentes variables. En términos generales y a nivel descriptivo, los estudios apuntan a niveles relativamente elevados de CdVF y satisfacción con la misma en las familias de personas con discapacidad (Balcells-Balcells et al., 2019, 2020; Bhopti et al., 2018; Boehm y Carter, 2019; R. I. Brown et al., 2006; Epley et al., 2011; García-Grau et al., 2019; Mas et al., 2016; Summers et al., 2007; Zeng et al., 2020). Concretamente, hay un cierto consenso en que las áreas donde las familias presentan mayores niveles de satisfacción son en la interacción familiar y relación con los profesionales, acompañada del bienestar físico o material (Boehm y Carter, 2019; Gardiner e Iarocci, 2015; Lumani y Córdoba, 2014; Steel et al., 2011). En relación con las áreas más afectadas, aparecen algunas diferencias entre estudios. Algunos autores apuntan a la satisfacción con los recursos familiares, que hace referencia a los apoyos informales (e.g., Lumani y Córdoba, 2014), mientras otros señalan el bienestar emocional como el área de la CdVF con más insatisfacción en las familias de personas con discapacidad (e.g., Bhopti et al., 2016; Boehm y Carter, 2019; Gardiner e Iarocci, 2015). Cuando se compara la CdVF entre familias con hijos/as con TEA y otras familias, los resultados muestran que los niveles de CdVF en familias con un hijo/a con discapacidad son en general inferiores que en familias con hijos/as sin discapacidad (R. I. Brown et al., 2006; Lee et al., 2008; Poston et al. 2004). En concreto, de acuerdo con el estudio de Poston y colaboradores (2004) las diferencias más sustanciales en las perspectivas de las familias con 86 y sin hijos/as con discapacidad se dan en las dimensiones de defensa, bienestar emocional y bienestar social, particularmente en la preocupación y el nivel de importancia que se les da a estas dimensiones, otorgándoles una mayor relevancia aquellas familias con hijos/as con discapacidad. Otros estudios señalan menores niveles de calidad de vida percibida en las áreas de salud, bienestar económico, percepción de apoyo y carrera profesional en las familias con hijos/as con Síndrome de Down o TEA en comparación con familias normotípicas (R. I. Brown et al., 2006). En estudios con muestra española, referidos fundamentalmente a familias de personas con discapacidad intelectual, se han encontrado niveles más elevados en las áreas relacionadas con la interacción familiar (Balcells- Balcells et al., 2011, 2020; García-Grau et al., 2019; Mas et al., 2016) y el bienestar económico en familias de personas con discapacidad mayores de 18 años (Balcells-Balcells et al., 2011), en concordancia con los estudios realizados en otros países (e.g., Boehm y Carter, 2019; Lumani y Córdoba, 2014). Sin embargo, el bienestar económico parece ser la dimensión peor valorada en la población menor de 18 años (Balcells-Balcells et al., 2020; Giné et al., 2015; Mas et al., 2016). Estas diferencias ponen de manifiesto las diferencias entre países en la valoración de la CdVF, probablemente en función de los apoyos disponibles en cada lugar, pero también por el carácter dinámico y cambiante de esta dimensión. Asimismo, estos resultados ayudan a desmitificar el catastrofismo frecuentemente asociado a la presencia de una persona con discapacidad en la familia, señalando una valoración general positiva e incluso áreas con niveles elevados de satisfacción en la CdVF. 87 No obstante, a pesar de que en general la percepción de CdVF es adecuada en las familias de personas con discapacidad, cuando nos centramos exclusivamente en las familias de personas con TEA, se observan niveles más bajos de CdVF en general, en comparación tanto con familias con hijos/as sin discapacidad como con otros trastornos (Dizdarevic et al., 2020; García-Grau et al., 2019). En concreto, en el estudio de Jones et al. (2017), únicamente un tercio de las familias participantes afirmaban tener un nivel bueno o excelente de CdVF. En congruencia con estos resultados, en el estudio realizado por R. I. Brown et al. (2006) se encontró que menos de un 50% de las familias con hijos/as con TEA estaban satisfechas o muy satisfechas con su CdVF en las áreas de bienestar económico, apoyo formal e informal, carrera profesional e implicación comunitaria. En comparación con familias con hijos/as con Síndrome de Down, las familias con hijos/as con TEA percibían niveles más bajos en las dimensiones de carrera profesional y ocio y disfrute de la vida (R. I. Brown et al., 2006). Asimismo, también se ha encontrado niveles más bajos de CdVF en general en comparación con aquellas que tienen hijos/as con TDAH (Lee et al., 2008). Sin embargo, otros estudios no encuentran diferencias en los niveles de satisfacción en función del tipo de discapacidad (Lumani y Córdoba, 2014; Schertz et al., 2016). En resumen, los datos disponibles apuntan en su mayoría a niveles más bajos de satisfacción con la CdVF en las familias de personas con TEA en comparación tanto con familias normotípicas como con otros tipos de discapacidad, particularmente en lo relativo a dimensiones específicas como el bienestar económico y el ocio y disfrute de la vida. 88 Otra línea de estudios es la que se ha centrado en analizar las relaciones existentes entre distintas variables y la CdVF. Dentro de las características de la persona con discapacidad, el foco se ha puesto fundamentalmente en la severidad de la sintomatología y la presencia de conductas disruptivas, aunque hay estudios que han considerado también la edad y las habilidades adaptativas. En general, el nivel de severidad (Bhopti et al., 2016; Mas et al., 2016), así como la presencia de conductas disruptivas (Bhopti et al., 2016; Boehm y Carter, 2019; Gardiner e Iarocci, 2015) están relacionados de forma negativa con la CdVF. Por el contrario, mejor nivel de habilidades adaptativas parece estar relacionado con una mayor satisfacción con la CdVF (Gardiner e Iarocci, 2015). La edad de la persona con discapacidad se relaciona con los niveles de satisfacción con la CdVF, siendo las etapas de preescolar y segundo ciclo de primaria los momentos con menores niveles de satisfacción con la CdVF en contraste con otros momentos de la infancia, en los que estos niveles permanecen elevados (McStay et al., 2014a). En este mismo sentido, Mas y colaboradores (2016) especifican que cuando los niños/as tienen 4 y 5 años se observan niveles más elevados de CdVF que con niños/as más pequeños. Sin embargo, otros estudios no encuentran relación con la edad de los niños/as con discapacidad (García-Grau et al., 2019). Estas diferencias en la relación con la edad pueden deberse a los diferentes rangos de edad en los estudios, así como el uso de diferentes instrumentos para la evaluación de la CdVF, con sus consiguientes diferencias a nivel de conceptualización. Respecto a las relaciones de las características sociodemográficas de los padres y madres y la CdVF, los estudios se han centrado 95 En relación con las diferencias de género de los progenitores, McStay y colaboradores (2014a) apuntan a mayores niveles de CdVF en padres en comparación con las madres. Asimismo, Pozo y colaboradores (2014), utilizando el modelo doble ABCX, identificaron un efecto indirecto negativo de los problemas de conducta a través del sentido de coherencia tanto en padres como en madres. Asimismo, la severidad del trastorno y el apoyo social predecían de forma significativa la CdVF tanto en padres como en madres; sin embargo, mientras que en padres tenía un efecto positivo, en las madres el efecto era negativo. Estos autores encontraron diferencias de género también con relación al papel de las estrategias de afrontamiento en la CdVF. Concretamente, las estrategias de afrontamiento activas predecían la calidad de vida familiar en los padres, pero no así en las madres. Los resultados del estudio de McStay et al., (2014a) arrojaron conclusiones parecidas, con los problemas de conducta y el sentido de coherencia como predictoras tanto en el caso de las madres como de los padres. Sin embargo, a diferencia del estudio de Pozo y colaboradores (2014), las estrategias de afrontamiento aparecían como predictoras significativas únicamente en el caso de las madres. Ambos estudios ponen de manifiesto la importancia de incorporar la percepción de padres y madres de personas con TEA de forma diferenciada, ya que a pesar de que existen similitudes en las variables que influyen en la CdVF en ambos progenitores, la relación entre las variables no se da siempre en el mismo sentido (e.g., Pozo et al., 2014) e incluso existen variables que son explicativas únicamente en el caso de las madres o los padres. Dentro de los conceptos individuales, la mayoría de los estudios disponibles se han centrado en analizar la influencia de las características 96 individuales tanto de la persona con TEA, como de los padres y madres, en la CdVF. En términos generales, los resultados indican que menores habilidades de la vida diaria (Gardiner e Iarocci, 2015), mayores problemas de comportamiento (Gardiner e Iarocci, 2015) y la severidad del trastorno (Hu et al., 2012; Wang et al., 2004) influyen de manera negativa en la CdVF (Mello et al., 2019; Poston et al., 2004). No obstante, los resultados de algunos estudios indican que la severidad del trastorno no predice de forma significativa la CdVF (Gardiner e Iarocci, 2015). En relación con las características individuales de los padres y madres de las personas con TEA, existen evidencias de que el nivel de estrés (Dizdarevic et al., 2020; Hsiao, 2018; Wang et al., 2020) y los problemas de salud mental (Dizdarevic et al., 2020) están relacionados con menores niveles de calidad de vida familiar. En concreto, el estrés parental ha comenzado a recibir cierta atención como posible predictora de la CdVF, a pesar de que tradicionalmente se le ha considerado únicamente como una dimensión de impacto (Hsiao, 2018). Concretamente, se han encontrado relaciones directas (Hsiao, 2018), bidireccionales (Hsiao et al., 2017), e indirectas a través de la implicación en el cuidado entre el estrés parental y la CdVF (Wang et al., 2020). Es decir, niveles elevados de estrés en los padres predecían una menor implicación en el cuidado de los hijos/as con TEA, influyendo así de forma negativa en la satisfacción con la CdVF de las madres (Wang et al., 2020). A pesar de que existen evidencias acerca de diferentes características individuales que influyen en la CdVF tanto de madres como padres, es necesario incorporar junto a los rasgos más estables el estudio de los elementos modificables, ya que estos conocimientos son esenciales para 97 avanzar en aspectos de la intervención que permitan apoyar a las familias de personas con TEA. En este sentido, Wang et al. (2022) ponen de manifiesto el papel de la atención plena en la CdVF. Podemos definir la atención plena como un estado mental y como una herramienta. Como estado mental se puede definir como la conciencia que aflora a través de centrar la atención, de forma dirigida y sin juzgar, en el momento presente (Kabat-Zinn, 1994). Tal y como se ha mencionado en el apartado relacionado con impacto en los padres y madres de personas con TEA, existe un cuerpo creciente de evidencias que apuntan a los beneficios de la atención plena para la reducción del estrés en madres de niños/as y adolescentes con TEA (Cachia et al., 2016; Chan y Lam, 2017; Oñate y Calvete, 2019; Wang et al., 2022). En este sentido, Keng et al. (2011) indica que, como estado mental, la atención plena tiene múltiples efectos psicológicos positivos, como una mejora de la regulación de la conducta y en los niveles de bienestar. En la actualidad, existe únicamente un estudio en nuestro conocimiento que relacione la CdVF con la atención plena. Concretamente, Wang et al. (2022) encontraron que la atención plena influye de forma indirecta en la CdVF, reduciendo los niveles de estrés e incrementando los niveles de parentalidad consciente, lo que a su vez está relacionado con niveles más elevados de CdVF en familias de personas con TEA. Continuando con los conceptos individuales contemplados en la teoría de Zuna y colaboradores (2010), es importante tener en cuenta las predictoras relacionadas con las creencias. Los resultados de algunos estudios muestran que aquellos padres y madres que perciben aspectos positivos de la situación 98 de tener un hijo/a con TEA reportan mayor satisfacción con su calidad de vida familiar (Ferrer et al., 2017; Patterson et al., 2018). Finalmente, la teoría unificadora de la CdVF pone de manifiesto la relevancia de los conceptos familiares, entendidos como características por un lado y dinámicas familiares por otro. Dentro de las características familiares, destaca el nivel de ingresos como predictora de la CdVF, con menores ingresos relacionados con menores niveles de CdVF (Gardiner e Iarocci, 2015; Hu et al., 2012; Hsiao, 2018). Wang y colaboradores (2004) encuentran diferencias de género en cuanto al papel de los ingresos familiares en la CdVF, siendo únicamente relevante en el caso de las madres. En otro orden de cosas, en cuanto a las dinámicas familiares, en general han sido poco estudiadas. Hemos identificado únicamente la satisfacción con la relación de pareja como predictora de la CdVF. niveles más elevados de satisfacción con la relación de pareja están asociados a una mejor percepción de la CdVF. En este mismo sentido, una dimensión que tiene un papel muy importante, desde el punto de vista teórico en la CdVF, pero que no tiene evidencias empíricas por el momento en relación a la CdVF, es el empoderamiento familiar. Singh et al. (1995) definen el empoderamiento familiar como “un proceso a través del cual las familias acceden a los conocimientos, habilidades y recursos que les permiten alcanzar un control positivo en sus vidas, así como mejorar la calidad de vida” (p.85). Estudios previos indican que el empoderamiento familiar es una variable modificable, siendo susceptible de mejora tanto a través de la intervención directa como indirecta (e.g., Banach et al., 2010; Minjarez et al., 2012). A pesar de que no conocemos estudios en estos momentos que pongan en relación el 99 empoderamiento familiar con la CdVF, existe cierta evidencia acerca de la relación entre el empoderamiento familiar y el ajuste positivo en familias de personas con TEA (Weiss et al., 2015). En concreto, de acuerdo con Weiss et al. (2015), el empoderamiento materno actúa como mediadora parcial de la relación entre la percepción de malestar y los problemas de conducta de las personas con TEA. En este sentido, el empoderamiento familiar puede ser por tanto una variable relevante a considerar en los modelos explicativos de la CdVF. En resumen, los resultados de los estudios revisados en este apartado apuntan a niveles más bajos de CdVF en las familias de personas con discapacidad en comparación con las familias con hijos/as sin discapacidad. Estos niveles son aún más bajos en el caso de las familias de personas con TEA. Sin embargo, a pesar de que los niveles sean más bajos, siguen siendo relativamente altos, poniendo de relieve que, a pesar de las dificultades, estas familias pueden tener una buena adaptación, desviando por tanto la atención hacia procesos no positivos o negativos, sino centrados en la mejora de los servicios y de la adaptación de estas familias. En relación a los factores relacionados con la CdVF, la literatura se ha focalizado fundamentalmente en las características sociodemográficas, poniendo de manifiesto una gran heterogeneidad en la percepción de la CdVF, así como una gran ambigüedad en la relación de las características sociodemográficas y la CdVF. Asimismo, queda patente la relevancia del apoyo social tanto formal como informal para la CdVF, así como la promoción de servicios o prácticas centradas en la familia como herramienta para la mejora de la CdVF en familias de personas con discapacidad. 100 Finalmente, al tomar como referencia la teoría de Zuna y colaboradores (2010) para explorar las variables predictoras de la CdVF, se observa que las evidencias disponibles tienen que ver fundamentalmente con los conceptos individuales tanto de la persona con discapacidad como de los padres y madres, fundamentalmente la severidad del trastorno y el estrés parental, así como en los apoyos a nivel formal e informal y los ingresos familiares en representación de los conceptos familiares. La evidencia que apoya esta teoría continúa siendo escasa, y es necesario continuar avanzando en la identificación de los conceptos que influyen en la CdVF. Asimismo, mucha de la literatura ha utilizado por el momento a familias de personas con discapacidad en general, sin distinguir entre las diferentes dificultades o han puesto el foco en la discapacidad intelectual, por lo que adolecemos de estudios con población específica con TEA. 101 Capítulo 4. Objetivos de investigación En las últimas décadas se ha avanzado de forma sustancial en el conocimiento y comprensión del ajuste y adaptación de las familias de personas con TEA, fundamentalmente, analizando el impacto y la percepción de las madres de personas con TEA. No obstante, desde una perspectiva sistémica y siendo conscientes de que la experiencia de cada miembro de la familia es diferente, es importante incorporar en el estudio de las familias de personas con TEA la perspectiva de otros miembros de la familia, como son los padres, los hermanos/as y la familia extensa, de forma que dispongamos de una fotografía más completa de la complejidad de la adaptación y el funcionamiento de estas familias. Además de ampliar las dimensiones objeto de estudio, la adopción de un enfoque metodológico plural es esencial para poder tener una visión comprehensiva de la situación familiar que incluya la perspectiva de los diferentes miembros de la familia. En relación a los hermanos/as de personas con TEA, en los últimos años ha habido un incremento de los estudios relacionados con el ajuste y las relaciones entre hermanos/as, pero continúa existiendo una amplia prevalencia de estudios cuantitativos. Además, aunque el ajuste y las relaciones entre hermanos/as son fundamentales, adolecemos de estudios que incorporen otras variables diádicas como es la relación de los hermanos/as con los padres y madres. Respecto al impacto en la familia extensa, los estudios analizando la experiencia de los abuelos/as son escasos y han explorado su percepción global. En este sentido, es necesario continuar avanzando en la comprensión de las experiencias de los abuelos/as de personas con TEA, tanto desde una perspectiva cuantitativa como cualitativa. 102 En consonancia con los cambios en la visión de la discapacidad, también se ha avanzado considerablemente en el desarrollo de un constructo comprehensivo y holístico que no se centre en el ajuste negativo o positivo como efectos incompatibles, sino que analice el impacto en las familias de forma integral. En este sentido, los estudios acerca de la calidad de vida familiar en las familias de personas con TEA son todavía emergentes, partiendo de estudios de familias con hijos/as con discapacidad o trastornos en el desarrollo en general. Estos estudios, por el momento, se han centrado fundamentalmente en analizar la influencia de las características individuales de la persona con TEA y de algunas características de los padres y madres, pero es esencial continuar incorporando variables que sean modificables y que permitan intervenir para mejorar la calidad de vida cotidiana de estas familias. Asimismo, adolecemos de estudios que incorporen variables relacionadas con la dinámica familiar y dimensiones más sistémicas. Finalmente, es importante poner de manifiesto que, si bien disponemos de algunos estudios realizados con población española que analizan el ajuste de los padres y madres de personas con TEA, existe escasa evidencia acerca del ajuste de los hermanos/as y los abuelos/as en nuestro contexto más cercano. Es importante continuar generando evidencias acerca del ajuste y adaptación de estas familias en nuestro contexto sociocultural, de manera que las implicaciones teóricas y prácticas sean aplicables a las familias de nuestro entorno. Tomando como referencia las lagunas identificadas en la investigación, la finalidad de esta tesis doctoral es avanzar en el conocimiento y la comprensión del impacto y la adaptación de las familias de personas con 103 TEA; analizándolo desde su propia perspectiva. Concretamente, los objetivos de la investigación desarrollada son: 1. Analizar el impacto percibido por los hermanos/as de personas con TEA, identificando las áreas y niveles de impacto. Este objetivo se aborda cualitativa a través de un estudio temático en el primer estudio de la tesis doctoral. 2. Analizar el impacto percibido por los abuelos/as de personas con TEA, identificando áreas de impacto tanto a nivel individual como familiar. Este segundo objetivo se verá reflejado en el segundo estudio de esta tesis doctoral, en el que a través de un análisis mediante el uso de una metodología cualitativa se explora la experiencia de los abuelos/as de personas con TEA. 3. Analizar la influencia de las características individuales de la persona con TEA, de las características de las madres y los padres y del apoyo recibido en la calidad de vida familiar. Este objetivo se aborda en el tercer estudio a través de modelos de ecuaciones estructurales. 104 II. METODOLOGÍA GENERAL En este bloque se describe la metodología empleada para dar respuesta a los diferentes objetivos planteados en esta tesis doctoral. Para evitar duplicar información con las secciones de metodología específicas de los distintos estudios, en este bloque se ha optado por describir la información relativa a la muestra y el procedimiento que es compartida por los tres estudios; además, se incorpora una breve descripción de los instrumentos y el plan de análisis de los datos. Así, se pretende ofrecer una visión completa de los aspectos metodológicos generales relativos a esta tesis doctoral. La respuesta a los objetivos de esta tesis doctoral ha supuesto el uso de un diseño empírico de naturaleza transversal, con una metodología de recogida de información de encuesta y entrevista, con tres muestras relacionadas pero diferentes. Respecto a las estrategias metodológicas, se han empleado dos estrategias distintas, con consecuentes especificidades en términos de instrumentos y análisis de datos empleados. La primera estrategia metodológica empleada, que abarca los dos primeros estudios, ha sido cualitativa. Por su parte, en el tercer estudio se ha empleado una aproximación metodológica cuantitativa. A continuación, se detallan las características metodológicas comunes a los tres estudios y, cuando procede, se realizan las distinciones oportunas asociadas a una aproximación cuantitativa o cualitativa. Participantes 111 Con el objetivo de dar respuesta a las diferentes preguntas de investigación planteadas en esta tesis doctoral, se emplearon fundamentalmente dos tipos de análisis estadísticos, además de los análisis descriptivos relativos a las características sociodemográficas. A continuación se describen los aspectos claves de ambos tipos de análisis y, posteriormente, en la secciones metodológicas correspondientes a cada estudio, se detallan más pormenorizadamente los procedimientos de análisis de datos empleados. Para los estudios enmarcados en una estrategia metodológica cualitativa (estudios I y II) se llevó a cabo un análisis temático. Para cumplir los criterios de calidad necesarios para garantizar un nivel adecuado de rigor, validez y credibilidad del análisis cualitativo, se siguieron las recomendaciones de Creswell y Poth (2018) para los análisis cualitativos y las instrucciones de Braun y Clarke (2006) para el análisis temático. El primer paso fue la transcripción verbatim de las entrevistas, seguido de su verificación. Posteriormente, se llevó a cabo un análisis inductivo de las entrevistas y la creación del libro de códigos inicial, tras lo cual se codificaron todas las entrevistas. Finalmente, se llevó a cabo el análisis temático, que supuso la identificación de temas emergentes que representaran en profundidad el contenido de las entrevistas dando respuesta a la pregunta de investigación. Se utilizó el software estadístico Nvivo.12. Para el estudio III, además de los análisis preliminares descriptivos y correlaciónales, se llevaron a cabo modelos de ecuaciones estructurales. Para ello, se siguieron los pasos propuestos por Byrne (2012). El primer paso fue la preparación de la matriz y los análisis preliminares descriptivos y correlacionales. Posteriormente, se llevaron a cabo análisis factoriales confirmatorios como base para la construcción de las variables latentes. Finalmente, una vez establecido el 112 modelo de medida, se llevó a cabo el modelo estructural en los que se incluyeron efectos indirectos y de interacción entre variable latentes. Como indicadores de un adecuado ajuste del modelo se siguieron los valores propuestos por Kline (2020) relativos al Comparative Fit Index (CFI), el Root Mean Square Error of Approximation (RMSEA) y el Standardized Root Mean Square Residual (SRMSR). Se utilizaron el programa estadístico SPSS.21 para los análisis descriptivos y correlaciónales y el Mplus 7.4 para la ejecución de los modelos. 113 III. RESULTADOS Y DISCUSIÓN A continuación, en este bloque de contenidos se presentan los tres estudios correspondientes a la perspectiva de hermanos/as, abuelos/as y progenitores respectivamente. En cada estudio se abordan tanto los aspectos metodológicos específicos, como los resultados y su discusión. Capítulo 5. Estudio I. Living with an individual with autism: the experiences of Spanish siblings The general aim of the present study is to analyse the experiences of adolescents and young adults living with a sibling with ASD in the Spanish context. Method Participants Participants were 14 TD adolescents and adults aged between 12 and 29 years (M = 16.86, SD = 5.01) from the south of Spain who had a sibling with ASD. Of the total sample, 57.10% (n = 8) were adolescents and 50.00% (n = 7) were female. The majority of participants (85.71%) were older than their sibling with ASD and all of them were living with their parents and their sibling with ASD. Measures Sociodemographic profile Participants completed an ad hoc questionnaire about their gender, age, occupation and genogram. Childhood Autism Rating Scale (CARS; Schopler et al., 2002) 114 The Spanish version of the 15-item Childhood Autism Rating Scale (García- Villamisar & Polaino-Lorente, 1992) was used to assess the severity of the symptoms manifested by the sibling with ASD. Although originally created to assess children, this scale can be also a useful tool for screening adolescents and adults (Mesibov et al., 1989). The scale was completed by a professional currently working with the person with ASD, who rated their behaviour from 1 (no autism) to 4 (severe autism). Semi-structured interview The interview protocol was created ad hoc and was divided into four general sections. The first section included introductory questions about participants themselves and their sibling with ASD. The second section focused on the diagnosis communication and their needs at that time. The third section included questions about participants’ relationship with their sibling with ASD and their parents and the impact of having a sibling with ASD (how is your relationship with your sibling? How is your relationship with your parents? How is your relationship with your parents compared to your sibling with ASD? What was the impact on your life of having a sibling with ASD? What do you think you need at this moment or would find useful?). Finally, the last section focused on participants’ expectations and hopes for their sibling with ASD. In the present study we will focus on the impact of having a sibling with ASD and participants’, the relationship with the sibling with ASD and their parents. Data Analysis The interviews were transcribed verbatim, and then verified by a second member of the research team. We then performed an inductive analysis of the transcriptions to generate the categories. We created an initial codebook using three 115 randomly selected interviews and coding them jointly, writing down possible names for the codes, and then doing a refining process, we then coded the other interviews independently, using a flexible approach and incorporating new codes as and when required. We held bi-weekly meetings with a supervisor to audit the coding process. We reached an inter-coder reliability rate of 86% (Campbell et al., 2013). Finally, we performed the thematic analysis going back and forth through the transcriptions to identify emerging themes and having regular meetings to verify the themes and go in more depth about the meaning identifying nuances and overarching themes. We started with 11 themes, and then refined and interrelated the content to reach the final themes and subthemes. We used Nvivo (Version 12) to organize the coded data and the emerging themes, and to retrieve the quotes used to illustrate them. The quotes were translated to English by one of the authors, then reviewed by the research team and finally proof-read by an English native speaker. Results The interpretation of the initial and higher-level coding resulted in the identification of seven themes linked to participants’ perception of the impact of having a sibling with ASD. These themes have been organized according to impact level: personal, dyadic or family (see Figure 4). Figure 4 Summary of themes and subthemes 116 Personal impact The personal impact category comprised different themes related to participants’ perceptions of the impact of their situation at an individual level, in areas such as their social relationships, careers and personality. Some participants stated that having a sibling with ASD had had a marked impact on different aspects of their personal life. We identified three broad themes related to this individual dimension: personal growth, life plans and negative feelings. Personal growth Participants frequently stated that having a sibling with ASD had had an impact on their personal growth, often identifying a positive impact in terms of being more tolerant, having more patience and generally being more sensitive towards others. I am more empathic with people; I appreciate more everything I have, and I am definitely more patient. (18-year-old TD sister) • Personal growth • Life plans • Negative feelings Personal impact • Desire for a typical relationship with sibling with ASD • They do not treat us the same way • Neutral/positive appraisal • Negative appraisal Dyadic impact • Everyday life • Family climate Family impact 117 Personal growth also involved recognizing a “silver lining” despite the difficulties of the situation, as well as the feeling that, in general, it had benefitted them. Some participants stated that having a sibling with ASD had provided them with useful strategies for dealing with day-to-day problems more effectively. I think it has helped me a lot to get things into perspective. I mean, when I encounter different problems, I just say “there are people that are having a harder time, there are people that have things that are actually incurable and that cannot be fixed”. So, that helps me a lot in my daily life, it enables me to say to myself “look, this problem is not as serious as it seems”; it helps calm me down. (18-year-old TD brother) Finally, personal growth involved the acknowledgment that having a sibling with ASD had enabled participants to develop and express a side of themselves that would not have been possible otherwise, not only in terms of knowledge and capacities, but also in terms of personality traits. Then there’s also the issue of being more affectionate. I’m often harsh with people, with my parents; however, with him, I have that moment when I know he’s always going to hug me. (23-year-old TD sister) Life plans This theme reflected participants’ feelings that having a sibling with ASD had influenced their plans for their current and future life. These feelings included perceptions of increased responsibility related to caring for their sibling with ASD and to shouldering more family responsibilities. Some participants talked about this sense of increased responsibility as something natural, with no negative connotations, while others felt it to be a burden. 118 I’ve perhaps had to be more responsible more often than other people my age. I’ve taken on more responsibility on many occasions: staying home with my brother and taking care of him (…). But from my point of view this is normal. (…) I’ve learned things beyond, let’s say, learning how to cook, how to manage some things at home before, before… But that’s just the way it is. (20-year-old TD brother) This category also reflected how having a sibling with ASD had impacted participants’ careers and personal relationships. Regarding career choice, female participants particularly were either working in “helping professions”, such as social work, psychology or social education, or were considering pursuing this career path. In all cases, participants said that having a sibling with ASD had a definite impact on this choice. Ten years from now, I don’t know, I would like to see myself living on my own, with a career, working or studying (….) Psychology (…). It’s an area that has interested me since my sister began to go to all those doctors, and I saw how they were helping her, how they worked. (14-year-old TD sister). Regarding personal relationships, some participants stated that having a sibling with ASD did not have an impact on their friendships, with their friends being aware of and talking openly about the situation. However, others said they felt that having a sibling with ASD had had an impact on their relationships, particularly during their sibling’s diagnostic process. When I first found out about it (sibling having ASD), I didn’t tell anyone. I kept it to myself. (…) I didn’t know how to tell people; I didn’t know how they were going to react… (17-year-old TD brother) 119 Negative feelings This theme reflected the emotional toll or negative impact associated with having a sibling with ASD. Although these negative feelings were not expressed frequently, they were particularly salient. The negative feelings expressed were solitude, anxiety/depression and anger towards their sibling. Solitude emerged as a direct consequence of having a sibling with ASD. It was defined as a feeling of being alone even when surrounded by people. Feelings of solitude were accompanied by a sense of not being understood and a need to feel listened to. From the point of view of other siblings, maybe they need to talk and vent about that (referring to having a sibling with ASD), because none of the people I know understand my situation (…). So maybe I need that too, I need to vent and say, “this is what’s happening to me”, but I don’t know how to do that. (19-year-old TD sister) Other salient feelings were anxiety, depression and anger. Although they were discussed in general terms, they were normally associated with situations linked to the sibling with ASD and the inability to cope effectively with the negative emotions generated in situations of conflict. These negative feelings emerged more often when the sibling with ASD had either behavioural problems or aggressive episodes. He hits a lot. When I don’t do what he wants he hits me. When I’m too angry and stressed I sometimes bite myself. (12-year-old TD sister) Dyadic impact The dyadic impact category encompassed themes linked to participants’ feelings of how having a sibling with ASD had impacted their relationship with their sibling and with their parents. We identified two broad themes related to these dyadic 120 dimensions: desire for a “typical” sibling relationship and perceptions of differential parental treatment. Desire for a typical relationship with sibling with ASD This theme referred to the impact that having a brother or sister with ASD had had on participants’ relationship with that sibling. Participants sometimes defined their relationship with their sibling with ASD as being different from their relationships with other siblings or from their friends’ relationships with their siblings. They often expressed affection towards their sibling with ASD and generally defined their relationship in positive terms, even highlighting certain advantages such as arguing less or having a warmer and more affectionate connection. However, these positive feelings were often accompanied by a longing for a more typical relationship. This “normalized” relationship was mostly defined in terms of day-to-day subtleties (rather than significant changes in their relationship). What was hardest for me was… growing up and thinking “my friends act like older sisters to their siblings, and I act like an older sister too, but in a different way”. Not being able to talk about stuff for example. But you understand it and accept it, and it’s worth it. Of course, I’d rather he didn’t have autism, but the role I play…I know I wouldn’t have the same relationship with him if he didn’t. (23-year-old TD sister) Interestingly, some participants not only longed for the positive aspects of a typical sibling relationship, such as confiding in each other, but also for the negative ones, such as quarrelling or arguing without feeling guilty, or having to behave as the “bigger person”. Even being able to fight back without having to always be in an understanding position. 127 indirect influence of parents on the impact of having a sibling with ASD. More specifically, two parenting components were identified as core elements in the appraisal of differential treatment. Firstly, responsiveness to the TD sibling emerged as one of the most relevant factors in neutral and positive appraisals, along with an acknowledgement of the different needs of the person with ASD. Secondly, discipline was also perceived as a relevant factor in the assessment of differential parental treatment, particularly in association with negative appraisals. Specifically, when TD siblings perceived discipline to be directed exclusively at them, they assessed differential treatment negatively. This insight by TD siblings could reflect their internal distinction between differential and unfair treatment, which could be a key distinction to analyse its impact on the adjustment of TD siblings and their perception of the parent-child relationship. Thus, it seems that TD siblings’ perceptions of their own child-parent relationships in absolute terms, defined as the level of affection and control a child perceives from their parents (Scholte et al., 2007), is more important than the comparative relationship. These results could also reflect the fact that perceived differential parental treatment could be a common occurrence in all families with more than one sibling, and as such, the negative impact of receiving less attention in families with children with ASD could be related to other factors, rather than to the presence of a person with ASD in the family. Finally, in the present study, one of the most salient emerging themes was the impact of having a sibling with ASD on everyday family life. Consistent with other qualitative study mentions the impact on families’ daily lives (Cridland et al., 2016; Gorjy et al., 2017; Keirsey, 2016; Petalas et al., 2009), TD siblings in this study attached great importance to this area, highlighting in particular a significant decrease in shared leisure time. Prior research has shown the importance of family 128 leisure as a means of fostering interactions among family members (Zabriskie & McCormick, 2001) and has highlighted its association with family cohesion, family quality of life and individual well-being (Zabriskie & McCormick, 2003). The Core and Balance Model of Family Leisure Functioning (Zabriskie & McCormick, 2001) argues that there are two types of family leisure activities. One is related to everyday shared leisure time, such as watching TV together, while the other has to do with less common or extraordinary leisure time, such as vacations or going out at weekends. Although the TD siblings in our study mentioned that living with a person with ASD had an impact on both types of family leisure activities, they placed greater emphasis on the out-of-the-ordinary ones. It is important to note that the extraordinary family leisure activities described above are fairly frequent and very important in Spanish culture (INE, 2008; INE, 2018). These particularities could explain the relevance of this theme for Spanish TD siblings. The present study has a number of limitations, one of the most important being the method used to recruit TD siblings and the wide age range of the siblings with ASD. Potential participants were contacted through their parents, meaning that those with a more negative relationship with their parents or sibling with ASD may have been overlooked. It would also be interesting to include more than one type of informant and to limit the age range, even perhaps exploring the specific impact of and relationships within the adolescent TD sibling and adolescent sibling with ASD dyad, as the fact that participants were at different life stages could influence the results. Moreover, longitudinal studies addressing the evolving nature of sibling relationships are needed Practical implications These results help identify some practical implications concerning general 129 aspects of the support provided to TD adolescents and adults with siblings with ASD, as well as some relevant contents that could be directly addressed in interventions with this population. Regarding the general aspects, firstly, more support is needed for TD siblings, not only during the initial stages when the person with ASD is diagnosed, but also throughout their entire lifespan. It is important for TD siblings to have the opportunity to vent and to express their concerns. Finally, interventions targeting the whole family should be considered to address difficulties in the everyday life organization, particularly shared leisure time, offering possibilities and resources in this regard, as well as the different dyadic relationships, especially the TD sibling – parent relationship. Regarding the specific topics that could be included in interventions, during the direct provision of support to TD siblings, it is important to acknowledge their desire for a typical sibling relationship and to provide them with strategies to help them establish a positive relationship with their sibling reframing their relationship in terms of its uniqueness. Another element that emerged in our study as essential was providing TD siblings with strategies for coping with stressful situations and behavioural problems. Although we have focused so far on the direct provision of support, giving support to parents may also have an indirect impact on TD siblings (Barak-Levy et al., 2010). In this regard, it is important to provide parents with guidelines and strategies for managing their relationship with their TD child, and to ensure they are aware of children’s different needs. In this study, certain parenting practices such as responsiveness and discipline emerged as particularly important, suggesting that positive parenting programs may be helpful. In conclusion, this study highlighted that although there were commonalities between studies from different cultures, some 130 results were particularly relevant in the Spanish context due to the possible influence of familism as a cultural value as well as other cultural aspects. Fewer negative narratives, participants’ longing for the typical components of sibling interactions and the emphasis placed on out-of-the-ordinary family leisure activities were specifically important findings for the Spanish context. In addition, although most participants perceived differential parental treatment, it is vital to consider the relationship between TD children and their parents as a core element for the appraisal and attributions of those differences. Attaching particular importance to parenting components such as responsiveness and discipline. It is critical to continue exploring the experiences and perceptions of TD siblings from different cultures and contexts to improve the provision of support and the specificity of the resources available in each cultural context. 131 Capítulo 6. Estudio II. Impact, needs and resources from the perspective of grandparents of individuals with autism spectrum disorder. A qualitative study The aim of this study was to explore the perceived impact of having a grandchild with ASD, as well as to identify the needs of grandparents and the resources they use to face the difficulties derived from the disorder of their grandchildren. Method Participants This study was carried out with a sample of 17 grandparents of individuals with ASD. All participants had Spanish nationality and were retired. Regarding their socio-demographic profile, the mean age of the participants was 69.67 years (SD = 7.66) and the age range was between 53 and 81 years. Most of the participants were maternal (76.47%) grandmothers (82.35%). With respect to their education level, most of them had completed secondary education (51.70%), followed by primary education (28.60%), whereas a small percentage had no studies (7.10%) or had completed higher education (7.10%). Instruments Socio-demographic profile questionnaire A questionnaire was developed ad hoc to gather information from the participants about their nationality, sex, age, professional situation, and participation in associations related to the scope of ASD. The administration of the questionnaire required approximately 5 minutes. Semi-structured interview with grandparents of individuals with ASD 132 A semi-structured interview was conducted, organized around three content sections. The first section of the interview consisted of a set of introductory questions aimed at obtaining information about the relationship between the grandparents and their grandchildren with ASD. These questions were: (1) How would you describe your grandchild? (Tell me about your grandchild); (2) How’s your relationship with your grandchild? (3) How’s your relationship with your other grandchildren (Tell me about your other grandchildren). Then, the participants were asked about the impact of having a grandchild with ASD on their lives, through the following questions: (4) What did you know about autism or what did you think it was before the diagnosis of your grandchild?; (5) What did you think when they told you that your grandchild had autism?; (6) How did those previous ideas change?; (7) In general, how did having a grandchild with autism affect your life and what scopes of your life have been affected, both in the negative and positive way? The third section of the questionnaire aimed to gather information about the future expectations toward the grandchild with ASD and the family in general, as well as about the support received and valued as useful. The questions asked were: (8) What helps you to overcome these difficulties, barriers or challenges? (9) What support or help would be useful in these moments and in the future? (10) What aspirations do you have for your grandchild or what is your target for his/her future? (11) What are you worried about regarding his/her future? The total time required to carry out the interviews ranged between 13 and 57 minutes (M = 21.79, SD = 11.53). Data analysis To respond to the different objectives of this study, we performed a thematic analysis, which allowed thoroughly exploring the impact perceived by the 133 grandparents, and a content analysis, which enabled the identification of the most frequent needs and coping resources, using the Nvivo software in both cases (v.12). The preparation of the data was common to both analyses. The first step was the transcription of the interviews by a member of the research team and their subsequent verification by another member of the team. The second step was the creation of an initial code book. To this end, two interviews were randomly selected, and they were inductively and jointly coded by two researchers, naming each code, and conducting a first organization approximation. Then, this initial code book was refined and re-organized. Once the initial code book was created, the rest of the interviews were coded, executing the coding independently in this case, and using a flexible approximation, in which new codes were incorporated whenever it was required. Following the recommendations of Campbell et al. (2013), different strategies were applied to facilitate the degree of agreement between the coders, such as the unification of the units of meaning between the coders and the adjustment and more specific definition of the code book as the coding process advanced. Lastly, the inter-coder’s reliability was computed, obtaining 62% and 92% in the first and last interviews, respectively. Throughout the entire coding process, frequent meetings were held with another two members of the team to audit the process externally. After executing these first steps, and with the aim of exploring in more depth about the impact of having a grandchild with ASD on the participating grandparents, a thematic analysis of the interviews was performed. To this end, the different interviews were revised, making notes and relating the different codes, focusing on the relevant content and meanings, thus identifying the common themes and 134 nuances related to the impact. Five themes were initially identified, which were refined until obtaining the final three themes described in this study. To study the needs and resources perceived by the participating grandparents of individuals with ASD, a content analysis was performed, which allowed identifying the frequency of such needs and resources. Specifically, the code book was refined, grouping the codes into supraordinal categories that encompassed different contents. Then, we quantified the frequency with which the participants mentioned the different needs and resources, using the refined code book as reference. This quantification was accompanied by a more precise explanation of each need and resource, as well as by an exemplary fragment of the participants’ testimonies. Lastly, and complementarily, a word cloud was developed from the selection of the 50 words that were most frequently used, using the length of the word as the inclusion criterion (words of more than three words) and excluding words without content (e.g., “between”, “things”, etcetera). Results Impact of having a grandchild with ASD The thematic analysis revealed three relevant themes related to the impact of having a grandchild with ASD: personal growth, wanting to help and not being able to, and suffering for others and for oneself. Personal growth This first topic addresses the perceived positive consequences of having a grandchild with ASD. The participants expressed a positive perception toward having a grandchild with ASD. Specifically, they focused on how sharing their daily routine with their grandchildren had helped them to better understand diversity and to be more patient and empathetic with people with different disorders, diseases or 135 problems. Moreover, some of the participants highlighted a special relationship with their grandchildren with ASD and the appreciation of small advances on developmental aspects which they did not consider to be relevant with their other grandchildren, such as saying a new word. Likewise, the grandparents felt useful and their daily routine gained meaning, motivating themselves to become better people. “I think it has been a positive impact, because... we have to make a greater effort to understand her (...) well, it has helped me to improve myself.” (Maternal grandmother of an 11-year- old granddaughter). “Now he tells me ‘give me chocolate’, ‘give me round cheese’, ‘cheese’ (they laugh); he knows very well what he wants and I know too. So, I’m like ‘oh!’ We’re advancing a bit. Honestly, I get happy because of that. ‘Bye Grandma’ ‘Grandma’, that touches my heart.” (Paternal grandmother of a 9-year-old grandson) Furthermore, it is relevant to highlight that the grandparents perceived positive aspects, not only in their relationship with their grandchildren with ASD, but also with the parents of the latter. The two main aspects highlighted by the grandparents were the development of a feeling of admiration toward their children in terms of the strengths and skills acquired, and their capacity to understand the person with ASD. Therefore, the participants perceived personal growth in themselves and in the parents of their grandchildren with ASD. Lastly, a positive aspect pointed out by the participants was the capacity to be strong when they thought they were 136 overwhelmed, especially in relation to the support to the parents of the person with ASD. “So, I admire my daughter and my son-in-law, because I see they are much stronger than me.” (Maternal grandmother of a 6-year-old grandson) Wanting to help and not being able to The participants expressed feelings of impotence due to the fact that, despite the desire to actively participate in the care of their grandchildren with ASD, in some cases they could not provide their support. This feeling of impotence was frequently associated with the perception of great needs of support and high levels of stress in the parents of their grandchildren with ASD, since they perceived difficulties in their own daughter or son, and they could not help them overcome such difficulties. They identified two main barriers to support the parents of their grandchildren with ASD. Firstly, the parents behaved as gatekeepers; that is, despite their desire to help, the parents of their grandchildren with ASD did not ask for such help or did not want to leave their children with ASD under the care of their grandparents. “I would love for him to be with me, to have him in my house at night so that his parents can go out and rest from their child, but... Well, I speak with my daughter 20 times per day, over the phone or face to face, but alone with C, I only stay a little bit. She doesn’t even want me to stay…” (Maternal grandmother of a 6-year-old grandson) The second barrier identified by the participants was related to their own physical limitations, since they stated that they could not take care of their grandchildren at a physical level, especially in those cases of individuals with ASD 143 Needs of the nuclear family Next, Table 8 presents the needs perceived by the grandparents regarding the nuclear family of the person with ASD. Specifically, five main needs were detected: informal support, technical support, economic support, need for leisure time and need of the parents to adjust their expectations. The most frequently identified needs were related to informal and technical support. Table 8 Needs perceived by the grandparents related to the nuclear family Needs Description % of grandpare nts who expressed the need % (n) Examples of testimonies Informal support Need of the parents to receive more support from the extended family 35.29 (6) “He wishes his family paid more attention to him …” (Maternal grandmother of a 9-year- old grandson) Technical support Need of the parents to receive attention from psychologists, both at 35.29 (6) “(...) My daughter needs to go to a psychologist.” (Maternal grandmother of an 8-year-old granddaughter) to participate to a greater extent in the care of their grandchild with ASD, accompanying them to their therapies or by supporting their care night, so that his parents can go out and rest from him.” (Maternal grandmother of a 6-year-old grandson) Formal psychological support Need of the grandparents to receive attention from psychologists, derived from the difficulties of having a grandchild with ASD 11.76 (2) “Well, yes, some help would be great (…). Psychologically, yes, because it encourages us, which is what we need (...) because we want to help, but nobody helps us.” (Maternal grandmother of a 3-year-old granddaughter) 144 the emotional and formative level Economic support Need of the nuclear family to perceive some economic help to cover expenses derived from the needs of the person with ASD 17.65 (3) “(...) because we don’t have that much money. And so, if the kid needs to go 1 day per week or 2 days per week, it could be 300, 350, 400 euros to have the kid there. Where do we get that money? (...).” (Maternal grandmother of a 2-year-old grandson) Leisure time Need of the parents to enjoy quality time as a couple and/or with their nuclear family 11.76 (2) “(...) the kid can’t be taken to a place he doesn’t know. Obviously, that limits us very much, and if the parents don’t want to leave him with anybody, that’s it.” (Maternal grandmother of a 6-year-old grandson) Adjustment of expectations Need of the parents to start realising that ASD is chronic and to accept reality regarding the person with ASD 5.88 (1) “I think that his parents need to realise that the problem is real.” (Paternal grandfather of a 9-year-old grandson) Needs of the person with ASD Regarding the needs of the people with ASD expressed by their grandparents, the only need detected was the lack of resources and, thus, the need of people with ASD to receive material and human resources that guarantee their adequate care. Specifically, 58.82% of the grandparents (n = 10) stated this need. Next, we show a fragment of a testimony that exemplifies this need. “(...) a specialist who, well, does everything they can to make sure that the child develops, at least to help him learn to read. This would help me so much (...) some organization that at least makes us believe that there is a guarantee that he can live more or less happily and well, with his basic needs covered when his parents are gone (...)”. (Maternal grandmother of a 6-year-old grandson) 145 Needs perceived in society in general Lastly, four of the grandparents of people with ASD (23.53%) referred to the need for raising awareness about ASD, thereby emphasizing the need for the general population to receive information and strategies to reduce the prejudices and increase the understanding toward people with ASD and their families. “Knowing this condition more; it should be shown more often in the TV, in the media, in the social networks, so that people become aware of what it is, of how these kids are.” (Maternal grandmother of a 7-year-old grandson) With a lower frequency (17.65%; n = 3), the participants mentioned the need for professionals to be trained in this regard, in order for them to know and have strategies to work with people with ASD, thus improving the care and support provided to people with ASD and their families. “(...) teachers aren’t really prepared to attend a child with these characteristics, because they let them do whatever they want (...).” (Paternal grandmother of a 10-year-old grandson) Coping resources identified Regarding the coping resources used by the grandparents, 10 coping strategies and resources were identified and grouped in two supraordinal categories: cognitive-behavioral strategies and support-search strategies (see Table 9). As can be observed in this table, the grandparents used cognitive-behavioral strategies to a greater extent. 146 Table 9 Supraordinal categories related to the coping resources used by the grandparents of people with ASD Supraordinal categories Description % of grandparents who expressed the need % (n) Cognitive-behavioral strategies Set of personal resources used against environmental factors that are perceived as stressful 94.12 (16) Support-searching strategies Set of actions carried out with the aim of finding social or professional support 58.82 (10) To visually present the information related to the strategies and resources used by the grandparents, a word cloud is shown in Figure 2, which graphically represents the most frequent testimonies. The words “daughter”, “mother”, “god”, “us”, “life”, “accept” and “autism” stood out. Figure 6 Word cloud related to the resources and strategies used 147 Next, for each type of resource identified, the specific strategies used by the grandparents are described, accompanied by the percentage and frequency of grandparents who mentioned the use of such strategies. Complementarily, we present examples of their testimonies to illustrate each strategy. Cognitive-behavioral strategies Table 10 presents the eight cognitive-behavioral strategies identified by the grandparents. Religious faith was clearly the main coping strategy, followed by the use of positive thinking, acceptance, information search, denial toward the diagnosis, luck attribution, problem-centered strategies, and leisure activities. Table 10 Cognitive-behavioral strategies used by the grandparents Strategies Description Grandparents who used the resource % (n) Examples of testimonies Religious belief Understanding and acceptance of the situation based on religion 52.94 (9) “(...) I truly believe in God, and if He sent him is because… that’s the way it had to be.” (Maternal grandmother of a 6-year-old grandson) Positive thinking Use of optimistic assertions focused on the strengths, that is, “seeing the glass half full” 35.29 (6) “(...) like those who are born with a life-long malformation; however, in this case, the kid could get better (...).” (Maternal grandmother of a 7-year-old grandson) Acceptance Acceptance of their grandchild having ASD 29.41 (5) “(...) well, if this is what it is, it’s what it is... I don’t even think about it.” (Maternal grandmother of a 5-year-old grandson) Information search ASD-related information search 29.41 (5) “I read a book (...) written by a mother who had a son with autism and… it helped me.” (Maternal grandmother of a 9-year-old grandson) Denial toward the diagnosis Not acceptance of their grandchild having ASD in right after the diagnosis 23.53 (4) “(...) right now... uhm, I refuse to accept it... the diagnosis, you know? I don’t discard it, but... (...) But I don’t accept it either.” (Maternal grandmother of a 3-year-old 148 granddaughter) Luck attribution Use of luck to explain why events occur 17.65 (3) “I think we’ve been very unlucky. (…) obviously, there are other people with worse situations, but we have to deal with autism …” (Maternal grandmother of a 15-year-old grandson) Problem-centred Attention focused on solutions to solve the difficulties they encounter 17.65 (3) “When she told me over the phone, she was crying (...) and I immediately said ‘look, we will find solutions’. So, I called a couple of places…” (Maternal grandmother of a 6-year-old grandson) Leisure activities Performing activities that provide them satisfaction and relax 5.88 (1) “(...) I often unwind from everything I have, by cross-stitching for instance. It helps me relax a lot.” (Paternal grandmother of a 10-year-old) Support-searching strategies Regarding the support-search strategies, the grandparents of people with ASD identified mainly two sources of support, highlighting those of informal character. Thus, 58.82% (n = 10) of the grandparents of people with ASD mentioned that they searched for support in their close context, mainly resorting to the parents of the person with ASD as a source of information and support. “(...) it’s difficult to make him understand better, although the kid has gone through many things and understands a lot, but I ask his mother anyways ‘What do we have to do? What did they tell you? How do I get this?’ (...)” (Paternal grandmother of a 10-year-old grandson) Only one grandmother (5.88%) mentioned the search for formal support, specifically from the professionals who work with her grandson with ASD. The type of support she searched in the formal scope was related to the acquisition of information and training. 149 “Well, thanks to the people in… in the CAIT... he is going once per week, (...) they are helping me a lot… to learn how certain things are done. (...) because they give you some guidelines, no matter how minimal they are.” (Maternal grandmother of a 5-year-old grandson) Discussion The aim of this study was to explore the perceived impact of having a grandchild with ASD, as well as to identify the needs of grandparents and the resources they use to face the difficulties derived from the disorder of their grandchildren. Next, we discuss the obtained results based on these objectives. Impact on the grandparents of people with ASD The results of the present study show that having a grandchild with ASD implies repercussions in the lives of their grandparents. In line with previous studies, this work reports that the grandparents perceived positive aspects in the interaction with their grandchildren with ASD, such as greater appreciation of small achievements (e.g., the acquisition of different developmental milestones or verbal language) (Fiske, 2017; Hillman & Anderson, 2019; Hillman et al., 2016, 2017). Similarly, the results of this study show other positive consequences perceived by the grandparents of people with ASD. Firstly, it was found that the grandparents of people with ASD perceived their grandchildren as their reason to live, according to other studies that present the relationship with the person with ASD as a motivation for their grandparents to be active (Hillman & Anderson, 2019; Hillman et al., 2017). In other studies with grandparents of typically developing children, it has been found that their relationship with their grandchildren had benefits that contributed to successful ageing, such as the promotion of learning and 150 the establishment of a special bond with their grandchildren (Ramos, 2019). We understand successful ageing, according to the model of Rowe and Kahn (1987), as having a lower probability of developing diseases, enjoying a good physical and mental functioning, and being actively committed to life. Thus, staying close to what provides a commitment to life is a key element in active ageing (Paniagua, 2014). Having a grandchild with ASD, who requires more attention than a grandchild without ASD, may lead grandparents to feel a more special relationship with their grandchildren and greater involvement at the family and social level, with their grandchildren becoming an important part of their reason to live and an important element for their successful ageing. Secondly, the grandparents of people with ASD perceived feelings of overcoming. This could be explained from the resilience processes that have been identified in grandparents of people with ASD (Hillman et al., 2016, 2017), since the situation is valued as a challenge, as “something that God put in their way and which they can overcome”, instead of as a problem; therefore, by engaging in the care of their grandchildren with ASD, they experienced feelings of overcoming. However, despite the perception of positive impacts, this study shows that having a grandchild with a disorder also implies that the grandparents face difficulties and concerns, which is in line with other studies (Hillman et al., 2017). Specifically, the participating grandparents felt impotent and concerned about their physical capacities, which, in some cases, prevented them from or made it difficult for them to provide care to their grandchildren with ASD. This concern toward physical deterioration has also been reported in a previous study with grandparents of children with ASD (Prendeville & Kinsella, 2019) and in other studies with grandparents of children with disabilities (Miller et al., 2012). In this work, it was 151 found that the grandparents were worried about their physical capacities to a greater extent when their grandchildren presented disruptive behaviors and required physical strength to manage the situation, which is in agreement with their identified need for learning strategies for the management of these situations. These concerns are not unfounded, since, in some cases, the interactions between the grandparents and their grandchildren with ASD may require the use of physical strength (D’Astous et al., 2013). These results are consistent with those found in studies conducted with siblings, which also highlight the added difficulties in the relationship in the presence of disruptive behaviors, as well as a more negative impact (e.g., Lovell & Wetherell, 2016; Meyer et al., 2011; Shivers et al., 2019). If grandparents could learn strategies to manage disruptive behaviors, the perception toward their capacity to take care of their grandchildren would improve, thereby reducing their concern. There are some recommendations (e.g., Ponce & Vega, 2007), experiences of workshops carried out by entities (e.g., Tea Cast, 2021), and intervention programmes aimed at grandparents that include the promotion of strategies for grandparents to learn how to support their grandchildren when they face different difficulties (Zakirova- Engstrand et al., 2021). Similarly, in this study, grandparents highlighted communication as an important barrier for a better relationship. Relatives of people with ASD, including grandparents, are aware of the relevance of speech for human development, (Rivière, 2001). Thus, when a person with ASD presents important difficulties in communication, the capacity to understand and attend to their needs decreases, generating further tension and stress in the grandparents. Moreover, in line with previous studies, the results of this work demonstrate that the grandparents suffered due to their concern about the nuclear family of the person with ASD (Fiske, 2017; Hillman et al., 2016, 2017; Margetts et al., 2006), the 152 well-being of their own son or daughter (father or mother of the person with ASD) (D’Astous et al., 2013; Fiske, 2017; Hillman et al., 2016, 2017; Margetts et al., 2006) and the future of their grandchild when their parents can no longer help them (Miller et al.,2012; Prendeville & Kinsella, 2019). Likewise, the grandparents stated that they wished they had a more typical relationship with their grandchild, particularly referring to displays of affection and the need to spend more time together (Hillman et al., 2017). To sum up, this study indicates an impact on them as grandparents (and their relationship with their grandchildren with ASD), on the parents of the person with ASD (i.e., the son or daughter of these grandparents) and on their grandchildren with ASD. These results show the need to involve the grandparents of people with ASD in the processes of formal support in all modalities, such as participation in intervention programmes specifically designed for them, their inclusion in the therapy sessions aimed at the person with ASD, and their involvement in the shared leisure activities implemented. Perceived needs The results of this study show that the grandparents perceived individual needs, as well as needs related to the family of the child with ASD and society in general. The needs expressed by the grandparents, such as the need for more formal and informal support, resources for the person with ASD and the need to raise social awareness, are in line with the needs of the parents of people with ASD reported in other studies (Derguy et al., 2015). This finding is not surprising, considering the studies that have highlighted grandparents as the main source of social support for the parents (Findler, 2000; Fiske, 2017; Green, 2001, Heller et al., 2000; Margetts et al., 2006; Trute, 2003; Trute et al., 2008). The grandparents of people with ASD 255 APÉNDICES • APÉNDICE I. Consentimiento informado • APÉNDICE II. Cuestionario perfil sociodemográfico • APÉNDICE III. Guion de entrevista hermanos/as y abuelos/as • APÉNDICE IV. Cuestionario CARS • APÉNDICE V. Cuestionario MAAS • APÉNDICE VI. Cuestionario Apoyo social para familias de personas con discapacidad (para esta tesis doctoral únicamente se usan las escalas de apoyo formal e informal). APÉNDICE VII. Cuestionario empoderamiento familiar (para esta tesis doctoral únicamente se usa la subescala familiar). • APÉNDCE VIII. Cuestionario de Calidad de Vida Familiar menores de 18 años y mayores de 18 años versión reducida 256 APÉNDICE I. CONSENTIMIENTO INFORMADO 1" " ! CONSENTIMIENTO INFORMADO D/ Dª.:_______________________________________________________________________________ con DNI/ Pasaporte, nº ____________ padre/madre de D/ª __________________________________ y teléfono de contacto (para la Universidad) ____________ Afirma que ha sido informado de las características de la investigación sobre la influencia de una persona con autismo en la familia, así como su experiencia, así como he tenido oportunidad de efectuar preguntas sobre dicha investigación. De lo que: • He recibido respuestas satisfactorias • He recibido suficiente información en relación con la investigación • He hablado con el personal investigador Entiendo que la participación es voluntaria. Entiendo que puedo abandonar el estudio: • Cuando lo desee. • Sin que tenga que dar explicaciones. • Sin que ello afecte a la atención que vengo recibiendo en este centro. También he sido informado de forma clara, precisa y suficiente por un lado del uso de una grabadora de audio para las entrevistas individuales, así como de los siguientes extremos que afectan a los datos personales que se contienen con este consentimiento y en la ficha o expediente que se abra para la investigación: • Estos datos serán tratados y custodiados con respeto a mi intimidad y a la vigente normativa de protección de datos. • Sobre estos datos me asisten los derechos de acceso, rectificación, cancelación y oposición que podré ejercitar mediante solicitud ante el investigador responsable en la dirección de contacto que figura en este documento. Declaro que he leído y conozco el contenido del presente documento, comprendo los compromisos que asumo y los acepto expresamente. Y por ello, firmo este consentimiento informado de forma voluntaria para MANIFESTAR MI DESEO DE PARTICIPAR EN ESTE ESTUDIO DE INVESTIGACIÓN SOBRE FAMILIAS DE PERSONAS CON AUTISMO, hasta que decida lo contrario. Al firmar este consentimiento no renuncio a ninguno de mis derechos. Recibiré una copia de este consentimiento para guardarlo y poder consultarlo en el futuro. Contacto: Sofía Baena Medina. [email protected] DOY MI CONSENTIMIENTO PARA PARTICIPAR EN ESTE ESTUDIO Sevilla a de de 2 ! ! 257 APÉNDICE II. CUESTIONARIO DE PERFIL SOCIODEMOGRÁFICO A. PROGENITORES 2" " PERFIL SOCIODEMOGRÁFICO ! A.#PIENSA#EN#TI#MISMA/O# Edad:#_________" Sexo:""""""""""""Hombre""""""""""""""""Mujer# # Nivel#de#estudios:# """"""""""""""Sin"estudios.# """"""""""""""Estudios"primarios." """"""""""""""Estudios"secundarios." """"""""""""""Estudios"universitarios." Origen:"" 1."España" " No.""""""""""""""Sí."""""""""""" 2."Miembro"de"una"etnia"""""""""No"""""""""""""Sí""¿Cuál?"_____# 1."Inmigrante" " País"de"procedencia"______________________" Años"en"España"_____" Dominio"del"idioma:""""""Bajo"""""""Medio"""""""Alto" Situación#profesional:# """""""""""""Jubilado/a,"ama/o"de"casa"o"no"busca"trabajo." """""""""""""Parado/a"pero"en"busca"activa"de"empleo." """""""""""""Activo/a"con"trabajo"estable" """""""""""""Activo/a"sin"trabajo"estable" # B.#PIENSA#EN#TU#FAMILIA# Genograma#(describe#a#tu#familia:#edad#del#hijo/a#con#autismo,#cuántos#sois,#quiénes#vivís#juntos,#cuántos# hijos#y#sus#edades,#vuestros#padres…)# # # # # # # # # # # # # # # # • ¿Tienes#otros#familiares#directos#con#discapacidad?#########""No""""""""""""""""Sí# • Indique#qué#familiar#y#qué#tipo#de#discapacidad# # " C.#HISTORIAL#DE#INTERVENCIONES## ¿Qué#servicios#o#a#qué#recursos#acude#su#hijo/a?#Señales#todas#las#que#correspondan## """""""""""USMIJ"(Unidad"de"Salud"Mental"InfantoOJuvenil)" """""""""""Salud"mental"Comunitaria"(ej."Macarena"Centro)" """""""""""Atención"temprana" """""""""""Gabinete"psicopedagógico" """""""""""Logopeda" """""""""""Centro"de"día" """""""""""Psicólogo/a"privado" """""""""""Asociación.""""Indique"cuál:"" """""""""""Otros."Indique"cuál:""" ## ¿Cuánto#tiempo#lleva#asistiendo#a#este#servicio/recurso#(al#que#más#tiempo#lleva#asistiendo)?## # ¿Presenta#su#hijo/a#otro#trastorno#asociado?########No##############Sí######¿Cuál?### ! ! 258 B. HERMANOS/AS ! ! 2! Hermanos/as! PERFIL SOCIODEMOGRÁFICO * A.*PIENSA*EN*TI*MISMA/O* Edad:*_________! Sexo:!!!!0.!Hombre!!!!!!!!1.!Mujer* * Ocupación:* 0. Estudios!secundarios! 1. Estudios!superiores!! 2. Laboral! 3. Ama/o!de!casa!o!no!busca!trabajo! ! Origen:!! 1.!España! ! 4. No.!!!!!!!!!1.!Sí.!!!!!!!!!!!! 2.!Miembro!de!una!etnia!!!!!0.!No!!!!!!!1.!Sí!!¿Cuál?!_____* 1.!Inmigrante! ! País!de!procedencia!______________________! Años!en!España!_____! Dominio!del!idioma:!!0.!Bajo!!!!1.!Medio!!!!!!2.!Alto! * ! Genograma*(describe*a*tu*familia:*cuántos*sois,*quiénes*vivís*juntos,*cuántos*hijos*y*sus*edades,* vuestros*padres…)* ! ! ! ! ! ! ! ! ! ! ! ! ! ! ! 259 C. ABUELOS/AS PERFIL'SOCIODEMOGRÁFICO! ' A.'PIENSA'EN'TI'MISMA/O' Edad:'_________! Sexo:!!!!0.!Hombre!!!!!!!!1.!Mujer' ' Nivel'de'estudios:' 1.!Sin!estudios.! 2.!Estudios!primarios.! 3.!Estudios!secundarios.! 4.!Estudios!universitarios.! Origen:!! 1.!España! ! 0. No.!!!!!!!!!1.!Sí.!!!!!!!!!!!! 2.!Miembro!de!una!etnia!!!!!0.!No!!!!!!!1.!Sí!!¿Cuál?!_____' 1.!Inmigrante! ! País!de!procedencia!______________________! Años!en!España!_____! Dominio!del!idioma:!!0.!Bajo!!!!1.!Medio!!!!!!2.!Alto! Situación'profesional:' 1.!Jubilado/a,!ama/o!de!casa!o!no!busca!trabajo.! 2.!Parado!pero!en!busca!activa!de!empleo.! 3.!Activo/a!con!trabajo!estable! 4.!Activo/a!sin!trabajo!estable! ! ! Participas'en'alguna'actividad'de'la'asociación'con' tu'nieto/a!!!!!0.!No!!!!!!!!!!!!1.!Sí!! ! Lugar'de'residencia'actual:' 1. Vivo!en!mi!propia!casa! 2. Comparto!casa!con!mi!hijo/a!! 3. Residencia! 4. Otros! ' ' ! ! ! 260 APÉNDICE III. GUIÓN DE ENTREVISTA A. HERMANOS/AS ! 1. Preguntas!introductorias:!Descripciones!de!sí!mismo!y!del!hermano/a! con!autismo! 1.1. ¿Cómo!te!describirías!a!ti!mismo?!(Háblame!de!ti)!Con!esta!pregunta!se! pretende!explorar!la!percepción!de!sí!mismo!que!tienen!los!hermanos/as!de! las!personas!como!autismo,!así!como!pregunta!introductoria!para!romper!el! hielo.!! 1.2. ¿Cómo!describirías!a!tu!hermano/a?!(Háblame!de!tu!hermano/a)!Con! esta!pregunta!se!pretende!conocer!la!percepción!que!tienen!de!la!persona! con!autismo!los!hermanos/as.!Así!como!pregunta!introductoria!y!rompe!el! hielo.!! ! 2. Diagnóstico! 2.1.!¿Cómo!te!contaron!que!tu!hermano/a!tenía!autismo!o!cómo!te!enteraste?! Con! esta! pregunta! se! pretende! explorar! cómo! recibieron! los! hermanos/as! el! diagnóstico!de!autismo.!! ! 2.2.! ¿Qué! fue! lo! que! más! te! costó! entender?! Con! esta! pregunta! se! pretende! explorar! las! posibles! dificultades! que! encontraron! los! hermanos/as! de! personas! con!autismo!en!el!momento!que!se!les!habla!del!diagnóstico!de!su!hermano/a.!! ! 2.2.!¿Qué!te!ayudó!a!entender!y!qué!te!hubiera!ayudado?!Con!esta!pregunta!se! pretende! explorar! los! apoyos! necesarios! y! útiles! en! el! momento! de! hablar! del! diagnóstico!de!autismo!a!los!hermanos/as.!! ! 3. Impacto!! 3.1.! ¿En! general! qué! impacto! ha! tenido! en! tu! vida! y! en! qué! ámbitos! te! ha! afectado,! tanto! en! negativo! como! en! positivo! el! tener! un! hermano/a! con! autismo?! Con! esta! pregunta! se! pretende! explorar! la! influencia! que! tiene! la! presencia!de! una!persona! con! autismo! en!la! vida!de! los!hermanos! en!diferentes! niveles,!tanto!de!forma!positiva!como!negativa.!! ! 4. Relaciones! 4.1.!¿Cómo!es!la!relación!con!tu!hermano?! 4.2.!¿Cómo!es!tu!relación!con!tus!otros!hermanos/as?! 4.3.!¿Cómo!es!la!relación!de!tu!hermano!con!tus!padres?!¿en!qué!es!diferente! de!tu!relación!con!tus!padres?!! ! 5. Pregunta!de!finalización:!Apoyos!y!expectativas! 5.1.! ¿Qué! apoyos! o! ayudas! te! serían! útiles! en! este! momento! en! el! futuro?! (Hay!algo!que!te!ayudaría!en!este!momento!o!que!crees!que!te!ayudaría!en!el! futuro)! ! 5.2.!¿Cómo!te!gustaría!ver!a!tu!hermano/a!de!aquí!a!10!años?! 261 B. ABUELOS/AS 1. Preguntas!introductorias:!Descripción!del!nieto/a!con!autismo!y!de!la! relación!entre!ambos! 1.1. ¿Cómo!describirías!a!tu!nieto/a?!(Háblame!de!tu!nieto/a).!! ! 1.2. ¿Qué!relación!tienes!con!tu!nieto/a?! ! 1.3. ¿Qué! relación! tienes! con! tus! otros! nietos?! (Háblame! de! tus! otros! nietos/as)! ! ! 2. Impacto! 2.1.!¿Qué!sabías!del!autismo!o!qué!pensabas!que!era!antes!del!diagnóstico!de! tu!nieto/a?!¿Qué!pensaste!cuando!te!dijeron!que!tu!nieto/a!tenía!autismo?! ! 2.2.!¿Cómo!han!cambiado!esas!ideas!que!tenías!antes?! ! 2.1.!¿En! general! qué! impacto! ha! tenido! en! tu! vida! y! en! qué! ámbitos! te! ha! afectado,! tanto! en! negativo! como! en! positivo! el! tener! un! nieto/a! con! autismo?! ! ! 3. Preguntas!finalización:!Futuro!y!apoyos! 3.1.! ¿Qué! apoyos! o! ayudas! te! serían! útiles! en! estos! momentos! y! para! el! futuro?! ! 3.2.! ¿Qué! aspiraciones! tiene! para! su! nieto/a! o! cuál! es! su! objetivo! para! su! futuro?!¿Qué!les!preocupa!en!relación!a!su!futuro?!! ! ! ! ! ! 262 APÉNDICE IV. CUESTIONARIO CARS CARS (Escala de Valoración del Autismo) Instrucciones: El CARS es una escala formada por 15 ítems con rango de puntuaciones del 1 al 4 y con puntuaciones intermedias incluidas: 1 (normal para la edad cronológica); 2 (ligeramente anormal); 3 (moderadamente anormal) y 4 (severamente o profundamente anormal). La escala va acompañada de un glosario explicativo para cada una de las puntuaciones, que sirve de guía para la evaluación de los ítems, Rodea el nº que mejor represente el valor del ítem correspondiente a la persona que estás evaluando. 1. Relación con la gente 1 No hay evidencia de dificultad o anormalidad en relación con la gente. La conducta es apropiada a su edad. Puede ser observado algo de timidez, nerviosismo o molestia cuando se le dice lo que debe hacer, pero no hasta un grado atípico. 1.5 2 Relaciones ligeramente anormales. El niño puede evitar mirar al adulto a lo ojos, evitar al adulto o ponerse nervioso si se fuerza la interacción, ser excesivamente tímido, no ser tan sensible al adulto como es típico, depender de los padres más que la mayoría de los niños de su edad. 2.5 3 Relaciones moderadamente anormales. Muestra frialdad (parece indiferente al adulto) a veces. Se necesitan intentos fuertes y persistentes para atraer la atención del niño, a veces. El niño puede iniciar contactos mínimos. 3.5 4 Relaciones profundamente anormales. Está continuamente frío e indiferente respecto a lo que el adulto está haciendo. Él o ella casi nunca responde o inicia contacto con el adulto. Sólo los intentos más persistentes para atraer la atención del niño tienen algún efecto. 3. Respuesta emocional 1 Respuestas emocionales apropiadas tanto a la situación como a la edad. Muestra el grado y el tipo de respuesta emocional como se indica por el cambio en la expresión facial, postura y manera. 1.5 2 Respuestas emocionales ligeramente anormales. Ocasionalmente muestra en cierta manera un tipo o grado inapropiado de reacciones emocionales. Las reacciones algunas veces no tienen ninguna relación con los objetos o acontecimientos que los rodean. 2.5 3 Respuestas emocionales moderadamente anormales. Muestra signos claros de respuesta emocional de tipo y/o grado inapropiados. Las reacciones pueden ser bastante inhibidas o exageradas y sin ninguna relación con la situación. Pueden hacer muecas, reírse, ponerse rígidos incluso aunque no estén presente objetos o acontecimientos que produzcan emoción. 3.5 4 Respuestas emocionales profundamente anormales. Las respuestas son raramente apropiadas a la situación; una vez que está con un humor determinado es muy difícil cambiarlo. A la inversa, puede mostrar emociones altamente diferentes cuando nada ha cambiado. 2. Imitación 1 Imitación apropiada. Puede imitar sonidos, palabras y movimientos apropiados a su nivel de destreza. 1.5 2 Imitación ligeramente anormal. Imita simples conductas tales como aplaudir o sencillos sonidos verbales la mayoría del tiempo; ocasionalmente imita sólo después de darle con el codo, un empujoncito o tras un retraso. 2.5 3 Imitación moderadamente anormal. Sólo imita parte del tiempo y requiere una gran cantidad de persistencia y ayuda del adulto; frecuentemente imita sólo tras un retraso. 3.5 4 Imitación profundamente anormal. Nunca o raramente imita sonidos, palabras o movimientos incluso empujándolo ni con la ayuda del adulto. 263 4. Uso del cuerpo 1 Uso del cuerpo apropiado a la edad. Se mueve con la misma facilidad, agilidad y coordinación de un niño normal. 1.5 2 Uso del cuerpo ligeramente anormal. Pueden estar presentes algunas peculiaridades menores, tales como torpeza, movimientos repetitivos, coordinación pobre, o aparición rara de movimientos inusuales. 2.5 3 Uso del cuerpo moderadamente anormal. Conductas que son claramente raras o inusuales para una persona de su edad. Puede incluir movimientos raros de los dedos, posturas peculiares tanto de los dedos como del cuerpo, mirar fijamente o arañarse el cuerpo, agresión dirigida contra sí mismo, columpiarse, girar, mover rápidamente los dedos o andar de puntillas. 3.5 4 Uso del cuerpo profundamente anormal. Los movimientos intensos y frecuentes del tipo arriba indicado son signos de un uso profundamente anormal del cuerpo. Estas conductas pueden persistir a pesar de los intentos para desanimarlos o implicar al niño en otras actividades. 6. Adaptación al cambio 1 Respuesta al cambio apropiada a la edad. Puede darse cuenta o comentar los cambios en la rutina y acepta estos cambios sin una angustia indebida. 1.5 2 Adaptación al cambio ligeramente anormal. Cuando un adulto intenta cambiar las tareas puede continuar la misma actividad o usar los mismos materiales. 2.5 3 Adaptación moderadamente normal al cambio. Se resiste de manera activa a los cambios de rutinas, intenta continuar con su actividad, y es difícil de distraer. Puede llegar a enfadarse y ser infeliz cuando se altera una rutina establecida. 3.5 4 Adaptación profundamente anormal al cambio. Muestra reacciones profundas al cambio. Si se fuerza al cambio, puede enfadarse mucho o no cooperar y responder con rabietas. 5. Uso del objeto 1 Uso apropiado, e interés en juguetes y otros objetos. Muestra un interés normal en juguetes y otros objetos apropiados a su nivel de destreza y usa esos objetos de manera apropiada. 1.5 2 Interés ligeramente anormal, o uso ligeramente anormal de juguetes y otros objetos. Puede mostrar un interés atípico en un juguete o jugar con él de un modo infantil e inapropiado (por ejemplo golpeándolo o chupándolo). 2.5 3 Interés y uso moderadamente inapropiado de los juguetes y otros objetos. Puede mostrar poco interés en juguetes, o puede estar preocupado con el uso de un objeto o juguetes de modo extraño. Él o ella puede centrarse en alguna parte insignificante de un juguete, llegar a quedar fascinado con la luz que se refleja en un objeto, mover repetitivamente alguna parte del objeto, o jugar exclusivamente con un objeto. 3.5 4 Interés y uso profundamente inapropiado de los juguetes u otros objetos. Puede quedar enredado en conductas como las mostradas anteriormente, con una mayor frecuencia e intensidad. Es difícil distraerlo cuando está totalmente metido en estas actividades inapropiadas. 264 7. Respuesta visual 1 Respuesta visual apropiada a la edad. La conducta visual es normal y apropiada a su edad. La visión se usa conjuntamente con otros sentidos como modo de explorar el nuevo objeto. 1.5 2 Respuesta visual ligeramente anormal. Se le debe recordar sólo ocasionalmente que mire a los objetos. Puede estar más interesado en mirar a los espejos o a las luces que a sus compañeros, ocasionalmente puede tener la mirada fija en el espacio o también puede evitar mirar a la gente a los ojos. 2.5 3 Respuesta visual moderadamente anormal. Se le debe recordar con frecuencia que mire lo que está haciendo. Puede distraerse, evitar mirar a la gente a los ojos, mirar los objetos desde un ángulo raro o sujetar los objetos cerca de sus ojos. 3.5 4 Respuesta visual profundamente anormal. De manera constante evita mirar a la gente a los ojos o a ciertos objeto y puede mostrar de manera extrema formas de respuesta visual de las descritas arriba. 8. Respuesta auditiva 1 Respuesta auditiva apropiada a su edad. La conducta auditiva es normal y apropiada a su edad. El oído se usa junto con otros sentidos. 1.5 2 Respuesta auditiva ligeramente anormal. Puede que haya falta de respuesta o reacción ligeramente extrema a ciertos sonidos. Las respuestas a los sonidos pueden retrasarse y los sonidos puede que necesiten ser repetidos para atraer su atención. El niño puede distraerse por sonidos extraños. 2.5 3 Respuesta auditiva moderadamente anormal. Las respuestas a los sonidos pueden varia, a menudo ignora un sonido las primeras veces que éste ocurre; puede asustarse o taparse los oídos si oye sonidos conocidos. 3.5 4 Respuesta auditiva profundamente anormal. Puede reaccionar de manera extrema o no reaccionar a sonidos emitidos muy fuertemente, independientemente del tipo de sonido. 9. Uso y respuesta del gusto, olfato y tacto 1 Uso y respuesta normales del gusto, olfato y tacto. Explorar nuevos objetos de una manera apropiada a la edad, generalmente tocando o mirando. El gusto y olfato puede ser usado apropiadamente. Cuando reacciona a un dolor diario pequeña, expresa disgusto, pero no reacciona de una manera rara. 1.5 2 Uso y respuesta ligeramente normales. Puede persistir en poner los objetos en su boca, puede oler o tocar objetos que no son comestibles, puede ignorar o reaccionar de manera extrema a dolores suaves ante los cuales un niño normal expresaría incomodidad. 2.5 3 Uso y respuestas moderadamente anormales. Puede estar moderadamente preocupado con el tacto, olfato o gusto de los objetos o la gente. El chico puede reaccionar o mucho o muy poco. 3.5 4 Uso y respuestas profundamente anormales. El chico está preocupado con el olfato, el gusto o tacto de los objetos más por la sensación que por la exploración normal o el uso de los objetos. Puede ignorar completamente el dolor o reaccionar de manera extrema ante un ligero malestar. 271 APÉNDICE VIII. CUESTIONARIO CALIDAD DE VIDA FAMILIAR MENORES DE 18 AÑOS Y MAYORES DE 18 AÑOS A. MENORES DE 18 AÑOS CVF-18 Lea cada afirmación y marque en la primera columna la frecuencia en que se da la situación descrita en cada frase. Marcar en la segunda columna no es mi caso cuando la afirmación no se ajuste a su realidad y no pueda responder a frecuencia. Lea cada afirmación y marque en la primera columna la frecuencia en que se da la situación descrita en cada frase. Marcar en la segunda columna no es mi caso cuando la afirmación no se ajuste a su realidad y no pueda responder a frecuencia. Nunca Raramente A veces A menudo Siempre NO ES MI CASO 1. Disponemos de tiempo para la vida en pareja 1 2 3 4 5 0 2. Todos los miembros de mi familia disfrutamos de buena salud física 1 2 3 4 5 0 3. Mi familia puede hacer frente económicamente al as necesidades de todos sus miembros 1 2 3 4 5 0 4. Mi hijo/ a con autismo puede quedarse solo en casa 1 2 3 4 5 0 5. Mi familia sale con mi hijo/a con autismo (a dar una vuelta, a tomar algo, de excursión, etc. 1 2 3 4 5 0 6. Mi familia tiene ilusión y proyectos de futuro 1 2 3 4 5 0 7. En general, todos los miembros de mi familia gozan de buena estabilidad emocional 1 2 3 4 5 0 8. Mi familia puede sufragar el coste adicional que supone la adaptación de la vivienda o entornos de mi hijo/a con autismo (ej. Estructuración del espacio, organización….) 1 2 3 4 5 0 9. Mi familia respeta las pequeñas decisiones que toma mi hijo/a con autismo (escoger la ropa, organizar su espacio y tiempo, etc.) 1 2 3 4 5 0 10. Mi hijo/a con autismo respeta a los demás cuando va por la calle 1 2 3 4 5 0 11. Mi familia goza de un ambiente de paz y tranquilidad en casa 1 2 3 4 5 0 12. Como pareja estamos de acuerdo en relación al cuidado y educación de mi hijo/a con autismo 1 2 3 4 5 0 13. Mi hijo/a con autismo se maneja físicamente de forma autónoma 1 2 3 4 5 0 14. Mi familia se siente bien al ver a mi hijo/a con autismo contento/a 1 2 3 4 5 0 15. Todos los miembros de mi familia consiguen mantener la calma y tratarse con respeto incluso en los momentos tensos 1 2 3 4 5 0 16. Mi familia dispone de seguros que cubren gastos médicos no contemplados en el régimen de la seguridad social 1 2 3 4 5 0 17. Mi familia consigue comprender la discapacidad de mi hijo/a 1 2 3 4 5 0 18. Mi familia tiene recursos suficientes para superar los momentos críticos y difíciles 1 2 3 4 5 0 19. Todos los miembros de mi familia, incluidos los hermanos y familiares próximos, intentan crear un entorno familiar agradable 1 2 3 4 5 0 20. Mi familia puede costear los gastos que supone la atención psicológica y/o psiquiátrica de todos sus miembros 1 2 3 4 5 0 272 21. Mi familia organiza actividades para que todos sus miembros disfrutemos juntos (celebraciones, juegos de mesa, excursiones, días de playa, etc.) 1 2 3 4 5 0 22. Mi familia se adapta a las necesidades de mi hijo/a con autismo 1 2 3 4 5 0 23. Todos los miembros de mi familia tienen la confianza suficiente para pedirse ayuda cuando la necesitan 1 2 3 4 5 0 24. Mi hijo/a con autismo tiene unos hábitos alimenticios saludables 1 2 3 4 5 0 25. Mi familia puede costear un seguro de responsabilidad civil para mi hijo/a con autismo que cubra los daños que pueda ocasionar a otras personas fuera de la escuela, taller, etc. 1 2 3 4 5 0 26. En mi familia se comparten las tareas del hogar 1 2 3 4 5 0 27. Nuestros familiares y amigos aceptan que mi hijo/a con autismo pueda tener un comportamiento distinto 1 2 3 4 5 0 28. Las dificultades con las que nos hemos encontrado nos han unido como familiar 1 2 3 4 5 0 29. En mi familia los hermanos mantienen una buena relación (jugar, realizar actividades y salidas conjuntas, conversar, ayudarse, etc.) 1 2 3 4 5 0 30. Mi hijo/a con autismo origina gastos extraordinarios que podemos costear 1 2 3 4 5 0 31. Mi familia se siente preparada para ofrecer a mi hijo/a con autismo la atención que merece 1 2 3 4 5 0 32. Todos los hermanos de mi hijo/a con autismo reciben la atención que precisan 1 2 3 4 5 0 33. Mi hijo/a con autismo practica de manera regular actividades físicas y/o deportivas 1 2 3 4 5 0 34. Mi familia puede permitirse algunos caprichos 1 2 3 4 5 0 35. Mi familia se organizar teniendo en cuenta las necesidades de mi hijo/a con autismo 1 2 3 4 5 0 36. Mi familia puede hacer lo que hacen el resto de familiar 1 2 3 4 5 0 37. Todos los miembros de mi familia participan en las decisiones sobre mi hijo/a con autismo 1 2 3 4 5 0 38. Mi familia puede afrontar los gastos derivados de la participación de mi hijo/a con autismo en actividades sociales de ocio y tiempo libre (campamentos, excursiones, etc.) 1 2 3 4 5 0 39. Todos los miembros de nuestra familia llevamos a cabo nuestros proyectos de vida (personales y profesionales) 1 2 3 4 5 0 40. Mi familia tiene en cuenta la opinión o las preferencias de mi hijo/a con autismo en la toma de decisiones 1 2 3 4 5 0 41. Mi familia puede pagar los gastos derivados de las necesidades básicas (alimentación, ropa, etc.) 1 2 3 4 5 0 42. Mi familia siente que va superando los temores iniciales relacionados con mi hijo/a con autismo 1 2 3 4 5 0 43. Mi familia cuenta con el apoyo de los vecinos 1 2 3 4 5 0 44. Todos los miembros de mi familia se muestran afecto y cariño 1 2 3 4 5 0 45. Mi familia se siente bien tratada por los profesionales del ámbito sanitario 1 2 3 4 5 0 273 46. Mi familia goza de un equilibrio económico suficiente para encarar el futuro con tranquilidad 1 2 3 4 5 0 47. Mi familia ha conseguido conciliar las obligaciones laborales con la atención a mi hijo/a con autismo (horarios de colegio, períodos de enfermedad, etc.) 1 2 3 4 5 0 48. Mi familia se siente cómoda entre la gente cuando sale con mi hijo/a con autismo 1 2 3 4 5 0 49. Mi familia está tranquila porque observa que mi hijo/a con autismo va progresando 1 2 3 4 5 0 50. Mi familia resuelve de manera adecuada los conflictos que puedan ocasionarse entre nosotros 1 2 3 4 5 0 51. Mi familia recibe la atención médica que necesita 1 2 3 4 5 0 52. Mi hijo/a con autismo dispone de los bienes materiales adecuados a su edad (juegos, material de uso diario, etc.) 1 2 3 4 5 0 53. Mi familia participa activamente, junto con mi hijo/a con autismo en la planificación de su futuro 1 2 3 4 5 0 54. Mi familia sobrelleva bien los cambios que realiza para responder a las necesidades que va presentando mi hijo/a con autismo a medida que pasa el tiempo 1 2 3 4 5 0 55. Todos los miembros de mi familia pueden desahogarse cuando lo necesitan 1 2 3 4 5 0 56. Todos los miembros de mi familia hablamos abiertamente sobre los temas que nos preocupan 1 2 3 4 5 0 57. Mi familia recibe la atención psiquiátrica y psicológica que necesita 1 2 3 4 5 0 58. Mi hijo/a con autismo tiene una buena relación con sus compañeros del colegio o instituto 1 2 3 4 5 0 59. Mi familia tiene una buena comunicación con mi hijo/a con autismo 1 2 3 4 5 0 60. Mi familia sabe afrontar los problemas de conducta de mi hijo/a con autismo 1 2 3 4 5 0 61. Mi familiar procura formarse en temas relacionados con el autismo 1 2 3 4 5 0 ! 274 B. MAYORES DE 18 AÑOS -ELea cada afirmación y marque en la primera columna la frecuencia en que se da la situación descrita en cada frase. Marcar en la segunda columna no es mi caso cuando la afirmación no se ajuste a su realidad y no pueda responder a frecuencia. Lea cada afirmación y marque en la primera columna la frecuencia en que se da la situación descrita en cada frase. Marcar en la segunda columna no es mi caso cuando la afirmación no se ajuste a su realidad y no pueda responder a frecuencia. Lea cada afirmación y marque en la primera columna la frecuencia en que se da la situación descrita en cada frase. Marcar en la segunda columna no es mi caso cuando la afirmación no se ajuste a su realidad y no pueda responder a frecuencia. Nunca Raramente A veces A menudo Siempre NO ES MI CASO 1. Disponemos de tiempo para la vida en pareja 1 2 3 4 5 0 2. Mi familia puede hacer frente económicamente al as necesidades de todos sus miembros 1 2 3 4 5 0 3. Mi familia posee conocimientos suficientes para afrontar el trato y atención a mi hijo/a con autismo 1 2 3 4 5 0 4. Mi hijo/ a con autismo puede quedarse solo en casa 1 2 3 4 5 0 5. Mi familia sale con mi hijo/a con autismo (a dar una vuelta, a tomar algo, de excursión, etc. 1 2 3 4 5 0 6. En general, todos los miembros de mi familia gozan de buena estabilidad emocional 1 2 3 4 5 0 7. Mi familia puede sufragar el coste adicional que supone adaptar la vivienda (baño, silla adaptada, rampas, protecciones, etc.) y/o coche para cubrir las necesidades de mi hijo/a con autismo 1 2 3 4 5 0 8. Mi familia respeta las decisiones que toma mi hijo/a con autismo 1 2 3 4 5 0 9. Mi hijo/a con autismo respeta a los demás cuando va por la calle 1 2 3 4 5 0 10. Como pareja estamos de acuerdo en relación al cuidado y educación de mi hijo/a con autismo 1 2 3 4 5 0 11. En general, mi hijo/a con autismo goza de una buena estabilidad emocional 1 2 3 4 5 0 12. MI hijo/a con autismo puede utilizar transporte adaptado cuando los necesita 1 2 3 4 5 0 13. Mi familia habla con mi hijo/a con autismo sobre cuestiones relativas al ejercicio saludable de la sexualidad 1 2 3 4 5 0 14. Mi familia está unida 1 2 3 4 5 0 15. Mi hijo/a con autismo se maneja físicamente de forma autónoma 1 2 3 4 5 0 16. Los gastos derivados de la atención sanitaria que recibe mi hijo/a con autismo quedan cubiertos, incluyendo la medicación y pruebas adicionales y/o específicas 1 2 3 4 5 0 17. Mi familia habla con mi hijo/a con autismo sobre cuestiones relativas a la afectividad 1 2 3 4 5 0 18. Mi familia se siente bien al ver a mi hijo/a con autismo contento/a 1 2 3 4 5 0 19. Todos los miembros de mi familia consiguen mantener la calma y tratarse con respeto incluso en los momentos tensos 1 2 3 4 5 0 20. La medicación prescrita a mi hijo/a con autismo es eficaz 1 2 3 4 5 0 21. Mi familia consigue comprender la discapacidad de mi hijo/a 1 2 3 4 5 0 22. Mi familia tiene recursos suficientes para superar los momentos críticos y difíciles 1 2 3 4 5 0 23. Todos los miembros de mi familia incluidos los hermanos y familiares próximos, intentan crear un entorno familiar agradable 1 2 3 4 5 0 275 24. Mi familia tiene suficiente energía para afrontar las situaciones derivadas del autismo de mi hijo/a 1 2 3 4 5 0 25. Mi familia puede costear los gastos que supone la atención psicológica y/o psiquiátrica de todos sus miembros 1 2 3 4 5 0 26. Mi familia organiza actividades para que todos sus miembros disfrutemos juntos (comidas, salidas al cine, al teatro, etc.) 1 2 3 4 5 0 27. Mi familia se adapta a las necesidades de mi hijo/a con autismo 1 2 3 4 5 0 28. Mi familia piensa que mi hijo/a con autismo se siente aceptado por nosotros 1 2 3 4 5 0 29. Todos los miembros de mi familia tienen la confianza suficiente para pedirse ayuda cuando la necesitan 1 2 3 4 5 0 30. Mi familia puede costear un seguro de responsabilidad civil para mi hijo/a con autismo que cubra los daños que pueda ocasionar a otras personas fuera del taller, lugar de trabajo, etc. 1 2 3 4 5 0 31. En mi familia se comparten las tareas del hogar 1 2 3 4 5 0 32. Las dificultades con las que nos hemos encontrado nos han unido como familia 1 2 3 4 5 0 33. En mi familia distribuimos las tareas y responsabilidades relacionadas con mi hijo/a con autismo de manera equilibrada 1 2 3 4 5 0 34. Mi familia se siente preparada para ofrecer a mi hijo/a con autismo la atención que merece 1 2 3 4 5 0 35. Las personas más relevantes de nuestro entorno se relacionan bien con mi hijo/a con autismo 1 2 3 4 5 0 36. El clima afectivo de mi familia ayuda a mi hijo/a con autismo a sentirse seguro/a 1 2 3 4 5 0 37. Todos los hermanos de mi hijo/a con autismo reciben la atención que precisan 1 2 3 4 5 0 38. Mi hijo/a con autismo practica de manera regular actividades físicas 1 2 3 4 5 0 39. Mi familia se organiza teniendo en cuenta las necesidades de mi hijo/a con autismo 1 2 3 4 5 0 40. Mi familia puede hacer lo que hacen el resto de las familias 1 2 3 4 5 0 41. Mi familia cree que mi hijo/a con autismo se plantea el futuro con ilusión 1 2 3 4 5 0 42. Todos los miembros de mi familia participan en las decisiones sobre mi hijo/a con autismo 1 2 3 4 5 0 43. Mi familia puede afrontar los gastos derivados de la participación de mi hijo/a con autismo en actividades sociales de ocio y tiempo libre (vacaciones, ir al cine, excursiones, etc.) 1 2 3 4 5 0 44. Todos los miembros de nuestra familia llevamos a cabo nuestros proyectos de vida (personales y profesionales) 1 2 3 4 5 0 45. Mi familia acepta a mi hijo/a con autismo con sus virtudes y limitaciones 1 2 3 4 5 0 46. Mi familia tiene en cuenta la opinión o las preferencias de mi hijo/a con autismo en la toma de decisiones 1 2 3 4 5 0 47. Mi familia puede pagar los gastos derivados de las necesidades básicas (alimentación, ropa, etc.) 1 2 3 4 5 0 48. Mi familia cuenta con el apoyo de los vecinos 1 2 3 4 5 0 276 49. Todos los miembros de mi familia se muestran afecto y cariño 1 2 3 4 5 0 50. Mi familia goza de un equilibrio económico suficiente para encarar el futuro con tranquilidad 1 2 3 4 5 0 51. Mi familia ha conseguido conciliar las obligaciones laborales con la atención a mi hijo/a con autismo 1 2 3 4 5 0 52. Mi familia presta más atención a los aspectos positivos que a los negativos de mi hijo/a con autismo 1 2 3 4 5 0 53. Mi hijo/a con autismo utiliza los recursos comunitarios del barrio (tiendas, parques, gimnasios, bares, discotecas, fiestas del barrio, y otros lugares de ocio) 1 2 3 4 5 0 54. Mi familia está tranquila porque observa que mi hijo/a con autismo va progresando 1 2 3 4 5 0 55. Mi familia resuelve de manera adecuada los conflictos que puedan ocasionarse entre nosotros 1 2 3 4 5 0 56. Mi familia recibe la atención médica que necesita 1 2 3 4 5 0 57. Mi hijo/a con autismo dispone de los bienes materiales adecuados a su edad (móvil, ordenador, equipo de música, etc.) 1 2 3 4 5 0 58. Mi familia participa activamente, junto con mi hijo/a con autismo, en la planificación de su futuro 1 2 3 4 5 0 59. Mi familia sobrelleva bien los cambios que realiza para responder a las necesidades que va presentando mi hijo/a con autismo a medida que pasa el tiempo 1 2 3 4 5 0 60. Mi hijo/a con autismo tiene un grupo de amigos 1 2 3 4 5 0 61. Todos los miembros de mi familia pueden desahogarse cuando lo necesitan 1 2 3 4 5 0 62. Todos los miembros de mi familia hablamos abiertamente sobre los temas que nos preocupan 1 2 3 4 5 0 63. Mi familia recibe la atención psiquiátrica y/o psicológica que necesita 1 2 3 4 5 0 64. Mi familia se preocupa por enseñar a mi hijo/a con autismo pequeñas habilidades necesarias para la vida diaria (utilizar el dinero, cruzar la calle, etc.) 1 2 3 4 5 0 65. Mi familia tiene buena comunicación con mi hijo/a con autismo 1 2 3 4 5 0 66. Mi familia procura formarse en temas relacionados con el autismo 1 2 3 4 5 0 67. Mi familia busca los recursos y apoyos que existen para mejorar su calidad de vida 1 2 3 4 5 0 ! 277